Carta clínica
Paniculitis eosinofílica asociada a hipocomplementemia y paraproteinemia
Eosinophilic panniculitis associated with low complement and a paraproteinaemia
M.A. Flores-Terrya,
, M.L. Porras-Lealb, M. Franco-Muñoza, C. Ramos-Rodríguezc, M. García-Arpaa
Autor para correspondencia
a Servicio de Dermatología Médico Quirúrgica y Venereología, Hospital General Universitario de Ciudad Real, Ciudad Real, España
b Servicio de Medicina Interna, Hospital General Universitario de Ciudad Real, Ciudad Real, España
c Servicio de Anatomía Patológica, Hospital General Universitario de Ciudad Real, Ciudad Real, España
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Presentamos un caso de PE recurrente asociada a hipocomplementemia y paraproteinemia. Se trata de una mujer de 76 años, de raza caucásica, con antecedente de adenocarcinoma de colon derecho 11 años previos, que fue tratada mediante hemicolectomía con posterior quimioterapia adyuvante, y sin evidencia de recidivas durante el seguimiento. No presentaba otro antecedente de interés. Consultó a urgencias por brotes recurrentes y migratorios de placas inflamatorias muy dolorosas en miembros inferiores, desde hacía 3 años, no asociaba fiebre ni otro tipo de sintomatología durante los episodios. Fue tratada con antibióticos, en múltiples oportunidades, con diagnóstico de celulitis infecciosa, sin experimentar mejoría. Durante la exploración física se evidenció una placa inflamatoria, de aproximadamente 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, localizado en el borde externo del muslo izquierdo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). Se realizó biopsia para estudio histopatológico y microbiológico; se descartó infección por bacterianas, hongos y parásitos; en la histopatología mostró una epidermis sin alteraciones, en la dermis reveló un edema leve con un infiltrado inflamatorio linfohistiocitario perivascular superficial y aislados eosinófilos, a nivel del tejido celular subcutáneo el infiltrado inflamatorio se acompañó de abundantes eosinófilos tanto septal como lobular (mixto) (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>), no se evidenciaron figuras en llama. En las pruebas complementarias destacaba: proteína C reactiva ultrasensible de 11,34<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl (normal: 0-0,5); velocidad de sedimentación globular (VSG) de 78<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>N (1-20); el proteinograma mostró banda monoclonal en la región gamma (paraproteinemia) (IgG lambda); hipocomplementemia con C3: 25,6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl (normal: 83-175); C4: <<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1,67<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl (normal: 15-45); beta-2-microglobulina 4,32<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/ml (normal: 0,8-3,1); leve descenso de inmunoglobulina M: 32<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl (normal: 65-280); resto de exámenes normales, incluido: hemograma, coagulación, bioquímica, factor reumatoide, hormonas tiroideas, marcadores tumorales, VHB, VHC, VIH y autoinmunidad. Finalmente se llegó al diagnóstico de PE recurrente. Se pautó prednisona oral (dosis inicial de 0,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día), en pauta descendente durante 3 semanas, experimentando respuesta completa con desaparición de la placa inflamatoria.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La PE descrita primero por Burket y Burket en 1985 se presenta con mayor frecuencia durante la tercera o a partir de la sexta década de vida, con mayor incidencia en el sexo femenino<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, sin predilección por la raza. Clínicamente se presenta como nódulos, pápulas, pústulas o placas. Afecta principalmente las extremidades, el tronco y la cara; pueden ser lesiones únicas o múltiples. En la histopatología, tanto los septos y los lóbulos adiposos se encuentran infiltrados intensamente con eosinófilos asociado a otras células inflamatorias, pueden evidenciarse figuras en llama. No es considerada como una enfermedad en sí misma, sino representa un patrón de reacción histopatológica, debida generalmente a un trastorno sistémico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, y entre estos se incluyen: eritema nudoso, vasculitis mediando por inmunocomplejos, vasculitis leucocitoclástica, dermatitis atópica, anemia refractaria, parotiditis crónica recurrente, reacción a fármacos, reacciones en sitios de inyección (como los casos reportados por exenatida), celulitis eosinofílica o síndrome de Wells, picaduras de insectos, toxocariasis, gnatostomiasis, infección por fasciola, VIH, neoplasias hematológicas, tumores sólidos, traumatismos y casos idiopáticos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1–7</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha descrito casos anecdóticos de paniculitis severas recurrentes con hipocomplementemia y paraproteínemia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Estudios <span class="elsevierStyleItalic">in vitro</span> indicaron que las paraproteínas activaron el complemento directamente con descenso del mismo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> se sugirió que la hipocomplementemia probablemente se debe a la presencia de paraproteínas anormales, sin embargo se necesitaría un factor desencadenante como traumatismos local u otro tipo de estímulo para producir brotes de paniculitis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>. Los adipocitos producen todos los componentes de la vía alternativa del complemento (C3, factor B y factor D), además tienen la capacidad de fijar C1q en su superficie; esto puede conllevar que en la presencia de paraproteínas, asociado a mínimo cambios locales, conllevaría a una activación del complemento desencadenando el proceso inflamatorio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. En el caso expuesto, los brotes de paniculitis se asociaban coincidentemente desde la fecha en que se detecta hipocomplementemia y paraproteinemia. Se ha postulado que la inmunodeficiencia, debido a enfermedades hematológicas u otros procesos sistémicos, inducen una producción excesiva de interleucinas (IL-4, IL-5) causando una respuesta inmune alterada con producción local predominante de eosinófilos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Un mecanismo de reacción de hipersensibilidad retardada también ha sido considerado como causa de PE<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Entre los diagnósticos diferenciales se debería plantear la celulitis infecciosa, que usualmente asocia fiebre; la erisipela, la cual presenta bordes más definidos y sobreelevados; la paniculitis lúpica, y otros tipos de paniculitis (septal o lobulillar), que con frecuencia asocian comorbilidades infecciosas, inflamatorias e idiopáticas.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento es difícil, el cuadro presenta muchas recurrencias, sin embargo algunos casos mostraron resolución espontánea. Se ha reportado buena respuesta al uso de corticoides sistémicos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, también al uso de dapsona<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>, entre otros. En nuestra paciente, al presentar paraproteínas en sangre, que asocian hipocomplementemia se ha planteado por parte de hematología iniciar tratamiento de la paraproteinemia.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es importante el conocimiento de esta entidad, debido a que con frecuencia es confundida con una etiología infecciosa, instaurando tratamiento antibiótico sin experimentar mejoría. La ausencia de fiebre y el antecedente de mala respuesta previa a los antibióticos, nos deben plantear la sospecha de PE. La biopsia es fundamental para el diagnóstico, y el tratamiento oportuno permitirá rápida mejoría del brote.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Según nuestro conocimiento es el primer caso de PE recurrente asociada a hipocomplementemia y paraproteinemia.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Responsabilidades éticas</span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Protección de personas y animales</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y/o sujetos referidos en el artículo. Este documento obra en poder del autor de correspondencia.</p></span></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:2 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Responsabilidades éticas" "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Protección de personas y animales" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Confidencialidad de los datos" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Derecho a la privacidad y consentimiento informado" ] ] ] 1 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 549 "Ancho" => 950 "Tamanyo" => 77166 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Placa eritematosa y edematosa bien delimitada, localizada en muslo izquierdo.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 2073 "Ancho" => 2667 "Tamanyo" => 1293385 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Leve infiltrado perivascular superficial dérmico y subcutáneo. B) La epidermis no muestra alteraciones y el infiltrado dérmico es linfohistiocitario con algunos eosinófilos. C) La hipodermis muestra un infiltrado septal y lobular (mixto). D) El infiltrado en el panículo se acompaña de abundantes eosinófilos pero sin figuras en llama.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:7 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0040" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Eosinophilic panniculitis in a female child: An unusual presentation" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:4 [ 0 => "S. Jain" 1 => "P. Jain" 2 => "P. Jakhar" 3 => "V.B. 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| año/Mes | Html | Total | |
|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 14 | 2 | 16 |
| 2024 Octubre | 112 | 9 | 121 |
| 2024 Septiembre | 105 | 8 | 113 |
| 2024 Agosto | 70 | 9 | 79 |
| 2024 Julio | 57 | 14 | 71 |
| 2024 Junio | 89 | 14 | 103 |
| 2024 Mayo | 74 | 13 | 87 |
| 2024 Abril | 86 | 10 | 96 |
| 2024 Marzo | 104 | 8 | 112 |
| 2024 Febrero | 134 | 7 | 141 |
| 2024 Enero | 157 | 11 | 168 |
| 2023 Diciembre | 191 | 1 | 192 |
| 2023 Noviembre | 230 | 5 | 235 |
| 2023 Octubre | 185 | 23 | 208 |
| 2023 Septiembre | 142 | 5 | 147 |
| 2023 Agosto | 113 | 8 | 121 |
| 2023 Julio | 114 | 16 | 130 |
| 2023 Junio | 107 | 14 | 121 |
| 2023 Mayo | 152 | 28 | 180 |
| 2023 Abril | 164 | 9 | 173 |
| 2023 Marzo | 156 | 8 | 164 |
| 2023 Febrero | 135 | 4 | 139 |
| 2023 Enero | 148 | 10 | 158 |
| 2022 Diciembre | 136 | 27 | 163 |
| 2022 Noviembre | 147 | 25 | 172 |
| 2022 Octubre | 105 | 23 | 128 |
| 2022 Septiembre | 79 | 24 | 103 |
| 2022 Agosto | 88 | 27 | 115 |
| 2022 Julio | 87 | 16 | 103 |
| 2022 Junio | 90 | 18 | 108 |
| 2022 Mayo | 81 | 10 | 91 |
| 2022 Abril | 111 | 14 | 125 |
| 2022 Marzo | 139 | 16 | 155 |
| 2022 Febrero | 147 | 11 | 158 |
| 2022 Enero | 159 | 8 | 167 |
| 2021 Diciembre | 107 | 24 | 131 |
| 2021 Noviembre | 128 | 16 | 144 |
| 2021 Octubre | 154 | 18 | 172 |
| 2021 Septiembre | 134 | 18 | 152 |
| 2021 Agosto | 104 | 34 | 138 |
| 2021 Julio | 100 | 18 | 118 |
| 2021 Junio | 59 | 8 | 67 |
| 2021 Mayo | 102 | 16 | 118 |
| 2021 Abril | 197 | 66 | 263 |
| 2021 Marzo | 123 | 19 | 142 |
| 2021 Febrero | 103 | 24 | 127 |
| 2021 Enero | 99 | 27 | 126 |
| 2020 Diciembre | 103 | 23 | 126 |
| 2020 Noviembre | 112 | 23 | 135 |
| 2020 Octubre | 80 | 9 | 89 |
| 2020 Septiembre | 97 | 17 | 114 |
| 2020 Agosto | 104 | 19 | 123 |
| 2020 Julio | 61 | 14 | 75 |
| 2020 Junio | 80 | 17 | 97 |
| 2020 Mayo | 80 | 16 | 96 |
| 2020 Abril | 55 | 8 | 63 |
| 2020 Marzo | 88 | 15 | 103 |
| 2020 Febrero | 95 | 17 | 112 |
| 2020 Enero | 91 | 13 | 104 |
| 2019 Diciembre | 85 | 13 | 98 |
| 2019 Noviembre | 69 | 12 | 81 |
| 2019 Octubre | 70 | 13 | 83 |
| 2019 Septiembre | 81 | 3 | 84 |
| 2019 Agosto | 83 | 10 | 93 |
| 2019 Julio | 72 | 18 | 90 |
| 2019 Junio | 170 | 33 | 203 |
| 2019 Mayo | 437 | 63 | 500 |
| 2019 Abril | 217 | 31 | 248 |
| 2019 Marzo | 50 | 8 | 58 |
| 2019 Febrero | 36 | 3 | 39 |
| 2019 Enero | 41 | 5 | 46 |
| 2018 Diciembre | 14 | 12 | 26 |
| 2018 Noviembre | 31 | 5 | 36 |
| 2018 Octubre | 69 | 13 | 82 |
| 2018 Septiembre | 43 | 8 | 51 |
| 2018 Agosto | 16 | 1 | 17 |
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| 2018 Mayo | 1 | 1 | 2 |
| 2018 Marzo | 4 | 0 | 4 |
| 2018 Febrero | 8 | 4 | 12 |
| 2018 Enero | 3 | 2 | 5 |
| 2017 Diciembre | 1 | 1 | 2 |
| 2017 Noviembre | 1 | 0 | 1 |
| 2017 Mayo | 1 | 3 | 4 |
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