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Su baja prevalencia y sus implicaciones diagnósticas y terapéuticas en la práctica diaria nos han animado a comunicar este caso.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varón de 65 años que acude al servicio de urgencias por un aumento progresivo de su disnea basal, que pasa de medianos a mínimos esfuerzos, sin fiebre, ni modificación de la tos o expectoración habituales. Entre sus antecedentes destacaban permanecer soltero, enolismo, déficit intelectual leve, broncorrea e infecciones respiratorias frecuentes que eran tratadas por su médico de atención primaria. No constaban ingresos hospitalarios previos, no estaba diagnosticado de EPOC, ni se conocía insuficiencia respiratoria y no recibía tratamiento broncodilatador. La exploración física revelaba saturación basal de oxígeno (SO<span class="elsevierStyleInf">2</span>) del 80%, temperatura de 37,2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>°C, cianosis labial, expectoración purulenta, hipofonesis generalizada, crepitantes húmedos bibasales y tonos cardiacos más audibles en borde esternal derecho. En la analítica destacaban: hematocrito 55,5%, 12.450 leucocitos/ul (72% neutrófilos), presión arterial de oxígeno (pO<span class="elsevierStyleInf">2</span>) 45<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg, presión arterial de dióxido de carbono (pCO<span class="elsevierStyleInf">2</span>) 58<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg, pH 7,4, CO<span class="elsevierStyleInf">3</span>H 36 mmol/l, SO<span class="elsevierStyleInf">2</span> 80,5%. 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No pudimos disponer de espirometría, ni de técnicas de estudio de transporte mucociliar y de la ultraestructura ciliar por negativa del paciente a su realización. Con los resultados de las exploraciones expuestas, se realizó el diagnóstico clínico de síndrome de Kartagener. La evolución fue favorable tras seguir tratamiento broncodilatador, con oxigenoterapia y antibioticoterapia habitual. Sin embargo, dada la persistencia de insuficiencia respiratoria en la gasometría, al alta precisó oxigenoterapia crónica domiciliaria a bajo flujo mediante concentrador durante 16 h diarias, junto con tratamiento con salmeterol y N-acetilcisteína. Tras el alta se informó a su médico de familia, debido a la atipicidad con que pudieran presentarse los síntomas en otras posibles enfermedades futuras (por ejemplo, colecistitis izquierda).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El situs inversus con dextrocardia (como el caso referido) es el más frecuente, asociándose en 3 a 5% con una cardiopatía congénita (habitualmente transposición de grandes vasos). El síndrome de Kartagener, caracterizado por la presencia de bronquiectasias, sinusitis crónica y situs inversus, tiene una prevalencia de 1/40.000-60.000 personas y se trata de una variante clínica de la discinesia ciliar primaria (DCP), con herencia autosómica recesiva<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>. El síndrome de Kartagener representa el 50% de los casos de DCP. Está motivado por un defecto ultraestructural de los cilios que ocasiona un movimiento ciliar ausente o ineficaz, aunque se han descrito pacientes con DCP y síndrome de Kartagener con ultraestructura ciliar normal (entre el 3-30% según las series)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3–6</span></a>. Otras manifestaciones asociadas son pólipos nasales, hipoplasia de senos paranasales, disminución olfativa, otitis media recurrente, hipoacusia, infecciones respiratorias de repetición e infertilidad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2–4,6,7</span></a>. El diagnóstico suele realizarse en la infancia motivado fundamentalmente por la repetición de los procesos infecciosos, por lo que pocos casos se diagnostican en la edad adulta<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8,9</span></a>. El diagnóstico tardío en el caso referido probablemente se justifique por la concurrencia de varios factores: <span class="elsevierStyleItalic">a)</span> su déficit intelectual dificultaba la expresión de síntomas y el paciente era reacio a la realización de exploraciones; <span class="elsevierStyleItalic">b)</span> procedía de un medio rural poco favorecido; <span class="elsevierStyleItalic">c)</span> no había presentado agudizaciones infecciosas graves previas que hubieran permitido orientar el diagnóstico con una simple radiografía de tórax; <span class="elsevierStyleItalic">d)</span> en caso de haber tenido pareja la probable infertilidad hubiera sido otro dato de sospecha de síndrome de Kartagener. El tratamiento precoz y adecuado de las infecciones respiratorias altas y bajas puede evitar secuelas permanentes, especialmente la sinusitis crónica y las bronquiectasias<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2–4</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para el manejo práctico en la consulta de estos pacientes se deben tener en cuenta la atipicidad de los síntomas dada la diferente localización de vísceras y órganos (hígado y vesícula biliar a la izquierda, bazo y estómago a la derecha), la conveniencia de medidas profilácticas de infecciones (vacunación cuando esté indicado) y su tratamiento precoz con antibióticos.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:1 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 2145 "Ancho" => 990 "Tamanyo" => 339650 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Radiografía de tórax: dextrocardia, cámara gástrica a la derecha, bronquiectasias. 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Síndrome de Kartagener de diagnóstico tardío
L.A. Sánchez-Muñoz, F.J. Sanjuán Portugal, J. Naya Manchado, J. Castiella Herrero
10.1016/j.semerg.2011.06.002Semergen. 2011;37:520-1