Carta al Editor
Mononeuritis múltiple vasculítica asociada a vasculopatía livedoide
Vasculitic mononeuritis multiplex associated with livedoid vasculopathy
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A) Hematoxilina-eosina. Arteria epineural con infiltrado inflamatorio y destrucción de la pared arterial. B) Inmunohistoquímica con anticuerpo frente a CD45. Las células inflamatorias en la arteria epineural muestran positividad frente a CD45.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La vasculopatía livedoide (VL) es una enfermedad cutánea crónica y dolorosa que afecta distalmente los miembros inferiores. Se caracteriza patológicamente por trombosis en arterias de la dermis, sin infiltrados leucocitoclásticos. Clínicamente presenta máculas purpúreas que pueden evolucionar a úlceras y curar desarrollando cicatrices blancas (atrofia blanca)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>. La VL se ha asociado en algunos pacientes a mononeuritis múltiple (MM) por trombosis de los <span class="elsevierStyleItalic">vasa nervorum</span>. Presentamos el primer caso de MM vasculítica asociada a VL.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varón de 58 años, sin antecedentes de interés, que presentó dolor y pérdida de fuerza y sensibilidad progresivos en ambos pies de 2 meses de evolución, asociados a lesiones eritematosas en el dorso de los mismos. Notaba además, pérdida de sensibilidad en el 4.° y 5.° dedos de la mano derecha. No refería síndrome constitucional y la anamnesis fue negativa para enfermedad sistémica.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploración se apreciaban máculas eritematosas confluentes en los pies, compatibles con lívedo racemosa, sin úlceras o atrofia blanca. La fuerza era 3/5 en flexión plantar y 2/5 en dorsiflexión de los pies. Los reflejos rotuliano y aquíleo estaban abolidos en el lado izquierdo e hipoactivos en el derecho. Había hipoestesia tactoalgésica por debajo de las rodillas y en el 4.° y 5.° dedos de la mano derecha. El resto de la exploración física fue normal.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los análisis, incluidos homocisteína, crioglobulinas, anticoagulante lúpico y factor reumatoide, fueron normales. Los anticuerpos antinucleares, antineutrófilos, anti-β2-microglobulina, anticardiolipina, antigangliósidos y antineuronales fueron negativos, igual que las serologías para sífilis, virus de la hepatitis B y C y VIH. El LCR fue normal, sin bandas oligoclonales. Los estudios para trombofilia hereditaria y neoplasia oculta fueron negativos.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio neurofisiológico demostró latencias distales aumentadas y potenciales evocados motores de baja amplitud en los nervios peroneos y tibiales. No se obtuvieron potenciales evocados sensitivos en los nervios surales. El potencial evocado motor del nervio cubital derecho era de baja amplitud. Los nervios medianos y el cubital izquierdo eran normales.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La biopsia de piel demostró una vasculopatía oclusiva en las arterias superficiales y profundas de la dermis, con áreas de hialinización parietal, sin infiltrados inflamatorios, con preservación de epidermis, consistente con VL (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). La biopsia del nervio sural mostró intensa pérdida de fibras mielínicas. En una única arteria epineural se demostró un infiltrado inflamatorio positivo para CD45, con infiltración y destrucción de la pared arterial (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). No se demostraron trombos en otras arterias.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente fue tratado con ácido acetilsalicílico 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día, prednisona 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día, amitriptilina y tramadol de rescate, con control adecuado del dolor y mejoría progresiva de la fuerza y de la sensibilidad. Las lesiones cutáneas mejoraron progresivamente sin el desarrollo de atrofia blanca. Un año después de la primera consulta sufrió una trombosis venosa profunda en la pierna derecha, atribuida a la inmovilización, y tratada con acenocumarol durante 6 meses. Se repitió el estudio de trombofilia y neoplasia oculta, con resultados negativos. La prednisona se redujo paulatinamente hasta su retirada a los 19 meses. Tras 6 años de seguimiento el paciente se encuentra asintomático.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La VL se diagnosticó en este paciente por la presencia de las alteraciones patológicas características en la biopsia de piel<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. La atrofia blanca no aparece en todos los pacientes con VL<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>. La patogenia de la VL no está aclarada. En muchos casos se asocia a trombofilia adquirida o hereditaria, neoplasias o enfermedades sistémicas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>. Sin embargo, la VL puede aparecer de forma aislada en algunos pacientes, como el presente, en el que no pudo demostrarse coagulopatía o enfermedad sistémica tras un amplio seguimiento.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han comunicado casos de neuropatía periférica como manifestación extracutánea de la VL, generalmente con un patrón clínico y electrofisiológico de mononeuritis múltiple<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3-9</span></a>. En una serie retrospectiva de 70 pacientes con VL el 9% presentaban neuropatía periférica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. En algunos pacientes se ha demostrado en la biopsia una neuropatía isquémica por trombosis de los <span class="elsevierStyleItalic">vasa nervorum</span> sin evidencia de vasculitis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4,6,7,9</span></a>. Hasta donde conocemos este es el primer caso de MM vasculítica asociada a VL. Es esencial considerar esta posibilidad y realizar biopsia de nervio en pacientes similares porque el tratamiento inmunosupresor puede ser curativo como demuestra este caso.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El presente caso cumple criterios diagnósticos de neuropatía vasculítica no sistémica (NVNS), ya que la biopsia de nervio mostró infiltración inflamatoria de la pared vascular y signos de daño vascular, sin evidencia de vasculitis sistémica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>. La coincidencia en el tiempo de una NVNS y una VL, y la mejoría simultánea de ambas enfermedades tras tratamiento corticoideo sugiere una relación patogénica entre ambas, aunque de naturaleza no aclarada. Puesto que la VL puede asociarse a otras enfermedades inflamatorias, como son las enfermedades del tejido conectivo, es plausible su asociación con NVNS.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Financiación</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presente investigación no ha recibido ayudas específicas provenientes de agencias del sector público, sector comercial o entidades sin ánimo de lucro.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Financiación" ] 1 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 674 "Ancho" => 900 "Tamanyo" => 168019 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Biopsia de piel. 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| 2024 Noviembre | 16 | 0 | 16 |
| 2024 Octubre | 94 | 7 | 101 |
| 2024 Septiembre | 84 | 5 | 89 |
| 2024 Agosto | 69 | 4 | 73 |
| 2024 Julio | 76 | 17 | 93 |
| 2024 Junio | 101 | 8 | 109 |
| 2024 Mayo | 110 | 7 | 117 |
| 2024 Abril | 71 | 2 | 73 |
| 2024 Marzo | 92 | 8 | 100 |
| 2024 Febrero | 94 | 15 | 109 |
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| 2022 Enero | 88 | 10 | 98 |
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| 2021 Noviembre | 63 | 8 | 71 |
| 2021 Octubre | 64 | 22 | 86 |
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| 2021 Agosto | 44 | 8 | 52 |
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| 2021 Junio | 54 | 7 | 61 |
| 2021 Mayo | 56 | 6 | 62 |
| 2021 Abril | 115 | 11 | 126 |
| 2021 Marzo | 76 | 35 | 111 |
| 2021 Febrero | 48 | 12 | 60 |
| 2021 Enero | 51 | 10 | 61 |
| 2020 Diciembre | 76 | 9 | 85 |
| 2020 Noviembre | 95 | 8 | 103 |
| 2020 Octubre | 59 | 12 | 71 |
| 2020 Septiembre | 107 | 17 | 124 |
| 2020 Agosto | 24 | 13 | 37 |
| 2020 Julio | 17 | 19 | 36 |
| 2020 Junio | 11 | 11 | 22 |
| 2020 Mayo | 18 | 6 | 24 |
| 2020 Abril | 8 | 2 | 10 |
| 2020 Marzo | 8 | 3 | 11 |
| 2020 Febrero | 4 | 15 | 19 |
| 2020 Enero | 3 | 23 | 26 |
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