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Carta clínica
Síndrome de BASCULE, reconocer y diagnosticar es la clave
BASCULE syndrome, recognizing and diagnosing is the key
Ana Gil-Villalba, Francisco J. Navarro-Triviño, María José Naranjo-Díaz, Ricardo Ruiz-Villaverde
Autor para correspondencia
Servicio de Dermatología, Hospital Universitario San Cecilio, Instituto de Investigación Biosanitaria IBS Granada, Granada, España
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En la exploraci&#243;n&#44; y tras unos minutos en bipedestaci&#243;n&#44; presentaba m&#225;culas acr&#243;micas y otras rojo-anaranjadas en los MMII sin estigmas venosos&#44; v&#225;rices o telangiectasias&#46; Los pulsos distales estaban conservados&#46; La frecuencia card&#237;aca &#40;FC&#41; y la presi&#243;n arterial &#40;PA&#41; no sufrieron variaciones importantes con los cambios de postura&#46; Se realiz&#243; una biopsia de la piel con resultado histol&#243;gico inespec&#237;fico&#44; una anal&#237;tica con perfil de autoinmunidad negativo&#44; y una ECO Doppler y una linfogammagraf&#237;a de los MMII sin hallazgos patol&#243;gicos&#46; Sospechando una entidad vasomotora y descartando otras enfermedades asociadas&#44; se diagnostic&#243; de s&#237;ndrome de BASCULE&#46; Como parte del protocolo se descart&#243; cardiopat&#237;a asociada con un ecocardiograma y un Holter ECG&#46; Se indic&#243; tratamiento antihistam&#237;nico con bilastina en dosis de 20&#8239;mg al d&#237;a&#44; sin evidenciar mejor&#237;a a las 6 semanas&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El s&#237;ndrome de BASCULE &#40;Bier anemic spots&#44; cyanosis y urticaria-like eruption&#41; o dermatosis <span class="elsevierStyleItalic">blue-white-red</span> fue descrito por primera vez por Bessis et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> en 2016&#44; y hasta la fecha son pocos los casos publicados&#46; La poblaci&#243;n afecta por este s&#237;ndrome compromete principalmente a los ni&#241;os y los adolescentes&#46; Cl&#237;nicamente&#44; y como refleja su acr&#243;nimo&#44; se caracteriza por la presencia de forma secuencial de eritrocianosis tras aproximadamente 2&#8239;min en bipedestaci&#243;n&#44; seguido de manchas an&#233;micas &#40;m&#225;culas de Bier&#41; y finalmente de una reacci&#243;n simulando lesiones urticariales&#46; Fisiopatol&#243;gicamente se ha relacionado con la ca&#237;da fisiol&#243;gica de la presi&#243;n venosa en ortostatismo &#40;fase azul&#41; y un exagerado reflejo vasoconstrictor de los vasos d&#233;rmicos &#40;fase blanca&#41;&#46; La hipoxia generada producir&#237;a una degranulaci&#243;n mastocitaria causante de las lesiones urticariales &#40;fase roja&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#8211;4</span></a>&#46; Otros s&#237;ntomas que se han asociado son&#58; prurito&#44; dolor&#44; edema en las pantorrillas y episodios sincopales como en el caso de nuestra paciente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Tras minutos en dec&#250;bito&#44; la cl&#237;nica cede por completo&#46; En los ni&#241;os m&#225;s peque&#241;os o lactantes&#44; la cl&#237;nica suele aparecer tras hacer compresi&#243;n en la parte proximal de las extremidades para sostenerlos en ortostatismo&#44; viene precedida por un llanto intenso y afecta con mayor frecuencia a las extremidades superiores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a><span class="elsevierStyleSup">&#44;</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="p0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico es principalmente cl&#237;nico&#44; con una adecuada anamnesis y un test de provocaci&#243;n en consulta&#46; Desde el punto de vista histol&#243;gico&#44; los casos publicados coinciden en hallazgos poco espec&#237;ficos&#44; por lo que la biopsia no ser&#237;a necesaria<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a><span class="elsevierStyleSup">&#44;</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Se solicita generalmente una anal&#237;tica con un perfil b&#225;sico de autoinmunidad que incluya ANA &#40;auto anticuerpos&#41;&#44; factor reumatoide y en casos seleccionados crioglobulinas&#44; TSH y anticuerpos antitiroideos y se deriva a cardiolog&#237;a para la detecci&#243;n sistem&#225;tica de una cardiopat&#237;a estructural o arritmog&#233;nica subyacente con ECG&#44; ecocardiograma y Holter&#44; dado que hay casos descritos asociados al bloqueo auriculoventricular de primer grado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Recientemente se ha publicado un caso asociado a una infecci&#243;n asintom&#225;tica por COVID-19 en el que los autores refieren que la inflamaci&#243;n angioc&#233;ntrica&#44; la vasoconstricci&#243;n y el da&#241;o endotelial secundario a la infecci&#243;n podr&#237;an desencadenar el s&#237;ndrome&#46; La duda que plantear&#237;amos es la necesidad de realizar PCR COVID-19 de forma sistem&#225;tica ante el diagn&#243;stico de esta entidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es importante tambi&#233;n descartar 2 entidades&#58; el s&#237;ndrome de taquicardia ortost&#225;tica postural &#40;POTS&#41; y la intolerancia ortost&#225;tica cr&#243;nica &#40;OI&#41;&#46; El POTS es una desregulaci&#243;n del sistema nervioso auton&#243;mico que provoca una elevaci&#243;n de la FC&#8239;&#62;&#8239;30&#8239;lpm en los adultos y &#62;&#8239;40&#8239;lpm en los ni&#241;os tras 10&#8239;min en sedestaci&#243;n&#46; Puede asociar mareo&#44; dolor precordial&#44; disnea e intolerancia al ejercicio&#44; y los s&#237;ntomas deben durar m&#225;s de 6&#8239;meses&#46; Por otra parte&#44; el OI se define por una ca&#237;da de la PA sist&#243;lica&#8239;&#62;&#8239;40&#8239;mm y&#47;o PA diast&#243;lica&#8239;&#62;&#8239;20&#8239;mm tras 15&#8239;segundos en bipedestaci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a><span class="elsevierStyleSup">&#44;</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> El hecho de que el s&#237;ndrome de BASCULE se pueda presentar con s&#237;ncopes no implica necesariamente la asociaci&#243;n con una de estas 2 entidades&#46;</p><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento con antihistam&#237;nicos no parece ser de utilidad en esta entidad&#46; Solo se ha descrito un caso con respuesta completa a las dosis cu&#225;druples de bilastina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Las medidas higi&#233;nico-diet&#233;ticas con la reposici&#243;n hidroelectrol&#237;tica y el reposo con los MMII elevados son fundamentales&#46; Afortunadamente el pron&#243;stico es favorable con resoluci&#243;n espont&#225;nea tras meses-a&#241;os con el desarrollo puberal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La importancia del caso radica en la necesidad de tener conocimiento de este s&#237;ndrome poco frecuente&#44; pero con una sintomatolog&#237;a muy caracter&#237;stica que ahorra al paciente la necesidad de hacer pruebas cruentas innecesarias como la biopsia cut&#225;nea en ni&#241;os tan peque&#241;os&#46; Aunque la evoluci&#243;n es impredecible&#44; es importante tranquilizar a la familia por tener un pron&#243;stico excelente&#46;</p><span id="s0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0005">Consentimiento informado</span><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El consentimiento informado del paciente est&#225; disponible&#46;</p></span><span id="s0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0010">Financiaci&#243;n</span><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguna&#46;</p></span><span id="s0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0015">Conflicto de intereses</span><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 02139251
Idioma original: Español
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