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Terapéutica dermatológica
Rapamicina, una opción de tratamiento en el linfangioma circunscrito adquirido de la vulva
Rapamycin, a treatment option for acquired circumscribed lymphangioma of the vulva
Daniela Ramírez-Martínez
Autor para correspondencia
Daniela-1118@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, Silvana Castillo-Loaiza, Liliana Muñoz-García
Servicio de Dermatología, Universidad ICESI - Fundación Valle del Lili, Cali, Colombia
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El objetivo de este art&#237;culo es dar a conocer el uso de la terapia combinada y su respuesta cl&#237;nica sin recurrir a la vulvectom&#237;a&#46;</p></span><span id="s0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0010">Caso cl&#237;nico</span><p id="p0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se trata de una mujer de 66 a&#241;os con cuadro cl&#237;nico de un a&#241;o de evoluci&#243;n consistente en la aparici&#243;n de ves&#237;culas en los labios mayores de la vulva asociado a prurito&#44; sin dolor y tratado como herpes simple en varias oportunidades&#44; sin mejor&#237;a&#46; Como antecedente relevante hay que destacar el diagn&#243;stico de un c&#225;ncer de c&#233;rvix a los 35 a&#241;os&#44; que fue tratado con histerectom&#237;a radical y braquiterapia&#46; Desde hace un a&#241;o refiere un edema progresivo del miembro inferior izquierdo diagnosticado como linfedema secundario a radioterapia&#46;</p><p id="p0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el examen f&#237;sico se observ&#243; un aumento del volumen del labio mayor izquierdo con ves&#237;culas trasl&#250;cidas firmes&#44; agrupadas en racimos&#44; con aspecto de &#171;huevos de rana&#187; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">fig&#46; 1</a>A y B&#41;&#46; Se realiz&#243; una biopsia por sospecha de una malformaci&#243;n linf&#225;tica&#44; pero fue diagnosticada de angioqueratomas vulvares&#46; Dado que no hab&#237;a correlaci&#243;n cl&#237;nica&#44; se solicit&#243; una segunda biopsia que confirm&#243; el diagn&#243;stico cl&#237;nico inicial de LM circunscrito &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig&#46; 2</a>A y B&#41;&#46; Se realiz&#243; RMN de pelvis que mostr&#243; engrosamiento difuso de los labios mayores y el pubis&#44; especialmente del lado izquierdo&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se inici&#243; el tratamiento t&#243;pico con rapamicina al 0&#44;4&#37; en crema&#44; 2 veces por d&#237;a&#44; logrando al mes de tratamiento la mejor&#237;a en el 50&#37; de las lesiones &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0015">fig&#46; 3</a>A&#41;&#59; se continuo hasta completar 4 meses de tratamiento y finalmente se realiz&#243; una electrofulguraci&#243;n de las lesiones residuales y resecci&#243;n parcial de polo inferior de labio mayor izquierdo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0015">fig&#46; 3</a>B&#41;&#46; Logrando una mejor&#237;a cl&#237;nica significativa&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0015"></elsevierMultimedia></span><span id="s0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0015">Discusi&#243;n y conclusi&#243;n</span><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El LM circunscrito adquirido de la vulva es una malformaci&#243;n linf&#225;tica microqu&#237;stica &#40;MLM&#41;&#44; entidad rara que ha sido asociada con el antecedente de radioterapia por c&#225;ncer de cuello uterino o de vulva&#44; linfadenitis tuberculosa&#44; filariasis&#44; celulitis&#44; enfermedad de Crohn&#44; cirug&#237;a y radioterapia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a><span class="elsevierStyleSup">&#44;</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#59; respecto a su etiolog&#237;a&#44; se han detectado mutaciones som&#225;ticas y de l&#237;nea germinal en las v&#237;as de se&#241;alizaci&#243;n PI3K&#47;AKT&#47;mTOR&#59; VEGF y RAS&#47;RAF&#47;MEK&#47;ERK&#44; entre otras y gracias a esto se han podido evaluar posibles blancos terap&#233;uticos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Cl&#237;nicamente se caracteriza por la presencia de ves&#237;culas trasl&#250;cidas de paredes delgadas de 2 &#8211; 4 mm&#44; llenas de l&#237;quido transparente dispersas o agrupadas&#44; cuyo aspecto es similar a los huevos de rana&#44; pueden presentar diversos colores&#44; como resultado de la degradaci&#243;n de la hemoglobina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la mayor&#237;a de los casos su evoluci&#243;n es estable&#59; sin embargo&#44; en una peque&#241;a proporci&#243;n de pacientes se puede presentar linforrea&#44; hemorragia intraqu&#237;stica e infecci&#243;n&#46; Adem&#225;s&#44; es una enfermedad que es cosm&#233;ticamente problem&#225;tica y profundamente angustiante&#44; que afecta la vida social y sexual de las pacientes&#44; generando deterioro de su salud mental<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Debido a la presencia de m&#250;ltiples ves&#237;culas&#44; algunas localizadas debajo de una superficie verrugosa&#44; puede ser dif&#237;cil distinguirla cl&#237;nicamente del herpes zoster&#44; el condiloma acuminado&#44; las verrugas genitales&#44; el molusco contagioso&#44; el lupus verrucoso&#44; angiosarcoma&#44; hemangioma y angioqueratoma&#46; En este sentido&#44; la correlaci&#243;n cl&#237;nica y la biopsia es fundamental para confirmar su diagn&#243;stico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a><span class="elsevierStyleSup">&#44;</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El manejo de las MLM es un reto terap&#233;utico&#46; Actualmente se usan varias modalidades que incluyen&#58; m&#233;todos ablativos&#44; la escisi&#243;n quir&#250;rgica y escleroterapia entre otros&#44; no siempre efectivos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a><span class="elsevierStyleSup">&#44;</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Desde hace unos a&#241;os en la literatura se empez&#243; a reportar el uso de la rapamicina&#44; un medicamento inhibidor de la v&#237;a mTOR&#44; de forma sist&#233;mica en el manejo de anomal&#237;as vasculares complejas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; En el caso presentado&#44; se decidi&#243; el uso de rapamicina t&#243;pica como alternativa&#44; teniendo en cuenta la implicaci&#243;n de la v&#237;a mTOR en la etiopatogenia de las anomal&#237;as linf&#225;ticas&#46; Se extrapol&#243; la concentraci&#243;n al 0&#44;4&#37; utilizada en el manejo de los angiofibromas faciales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a><span class="elsevierStyleSup">&#44;</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; logrando mejor&#237;a significativa con buena tolerancia y sin reporte de efectos adversos&#46; Se complement&#243; el manejo con la escisi&#243;n parcial de una zona de persistencia combinado con electrofulguraci&#243;n de 2 zonas&#44; logrando una mejor&#237;a significativa de las lesiones&#44; sin presentar recurrencias en el tiempo de seguimiento&#46;</p></span><span id="s0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0020">Consentimiento informado</span><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores certifican que han obtenido todos los formularios de consentimiento informado del paciente de manera adecuada&#46; En el formulario la paciente ha dado su consentimiento para que sus im&#225;genes y otra informaci&#243;n cl&#237;nica sean reportadas en la revista&#44; teniendo en cuenta que su nombre e iniciales no ser&#225;n publicados&#46;</p></span><span id="s0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0025">Financiaci&#243;n</span><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguna&#46;</p></span><span id="s0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0030">Conflicto de intereses</span><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 02139251
Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
año/Mes Html Pdf Total
2024 Noviembre 2 2 4
2024 Octubre 8 8 16
2024 Septiembre 14 12 26
2024 Agosto 14 11 25
2024 Julio 18 14 32
2024 Junio 13 12 25
2024 Mayo 22 17 39
2024 Abril 15 14 29
2024 Marzo 13 11 24
2024 Febrero 13 7 20
2024 Enero 10 0 10
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