Casos clínicos
Cistoadenofibroma seroso paratubárico
I. Claros1
J. Argüelles2
I. Sáenz de Santamaría1
L. A. Camblor2
C. González2
P. Sánchez2
Servicios de Anatomía Patológica1 y de Ginecología y Obstetricia2, Hospital Carmen y Severo Ochoa
de Cangas del Narcea, Asturias
Correspondencia:
Ignacio Claros González
Servicio de Anatomía Patológica
Hospital Carmen y Severo Ochoa
Carretera de Sienra, 11
33800 Cangas del Narcea (Asturias)
Paratubal serous cystoadenofibroma
Fecha de recepción: 12/5/98
Aceptado para publicación: 21/12/98
INTRODUCCIÓN
Los cistoadenofibromas, y su forma sólida, los adenofibromas, son tumores mullerianos epiteliales benignos que son principalmente diagnosticados en el ovario, constituyendo cerca de la mitad de los tumores quísticos benignos de ovario(1,2). Asimismo, han sido observados en otras localizaciones extraováricas como en endometrio(3), cuello uterino(4), trompa de Falopio(5,6) y Parasalpinx. En ésta, paratubárica o paraovárica localización, sólo se han publicado 17 casos(7-11), la mayor parte de ellos desarrollados a partir de la existencia previa de quistes paramesonéfricos.
Presentamos los hallazgos histológicos e inmunohistoquímicos de un nuevo caso de cistoadenofibroma seroso paratubárico descubierto casualmente en una paciente durante una esterilización quirúrgica voluntaria, a la vez que realizamos un estudio inmunohistoquímico comparativo con otros tres casos de cistoadenofibroma seroso de ovario.
DESCRIPCION DEL CASO
Mujer de treinta años de edad que consulta por hernia inguinal izquierda de seis años de evolución, solicitando asimismo esterilización voluntaria, practicándosele herniorrafia de reducción y salpinguectomía parcial bilateral laparoscópica, observándose una masa quística paratubárica de 3 cm de diámetro a nivel del segmento distal de la trompa izquierda (Fig. 1), la cual fue extirpada.
Figura 1.Papilas tumorales del cistoadenofibroma en relación con la porción fímbrica tubárica (H & E, x 25).
Macroscópicamente, al corte la masa era quística unilocular con contenido de líquido seroso claro. La cara interna era lisa, salvo varias zonas de proyecciones papilares de 0,6 a 1 cm de diámetro. A la observación microscópica se observaron numerosas papilas de diversos tamaños que mostraban un estroma de tejido fibroso que variaba desde altamente celular, intensamente hialinizado hasta severamente edematoso, con numerosas zonas de transición entre estas posibilidades coexistiendo en la misma papila (Fig. 2). Las papilas estaban superficialmente tapizadas por monocapa de células epiteliales predominantemente cuboidales o columnares, pudiendo verse con mucha menor frecuencia células ciliadas, células «en tachuela» e incluso células claras. El borde luminal de las células mostraba positividad para el Azul Alcian y el PAS con predigestión con diastasa. No observamos ni multiestratificación, formación de penachos, atipias celulares, mitosis ni «cuerpos de psammoma». Con todas estas características histológicas efectuamos el diagnóstico de cistoadenofibroma seroso papilar desarrollado en un quiste paramesonéfrico paratubárico.
Figura 2.Detalle del tumor. Mezcla de papilas edematosas con otras con estroma fibroso, así como papilas transcionales (H & E, x100).
Realizamos estudios de inmunohistoquímica, para lo cual seleccionamos varias secciones de material embebido en parafina tanto del tumor como de otros tres casos de cistoadenofibroma de ovario, usados como control y comparación. Utilizamos el método de Streptoavidina-Biotina (Vectastain®), con pretratamiento proteolítico, usando los siguientes anticuerpos primarios: Anti-citoqueratina humana 8 (35ßH11, Dako Corp.), anti-citoqueratina de alto peso molecular (34ßE12, Dako Corp.), anti-citoqueratina humana 19 (K-19, Dako Corp.), anti-citoqueratina humana 18 (K-18, Dako Corp.) y anti-citoqueratina 5D3 (Menarini), todas ellas a una dilución de trabajo de 1:50. Los resultados obtenidos fueron idénticos tanto para el tumor paratubárico como para los tumores ováricos: fuerte positividad (3+), en la mayor parte de las células epiteliales para la citoqueratina 5D3 y la K-19 (Fig. 3), y débil positividad (1+) para las citoqueratinas K-18, 35ßH11 y 34ßE12. No observamos ningún tipo de diferencia de tinción entre los distintos tipos de células epiteliales de tapizamiento de las papilas, ni entre las papilas, ya fueran de estroma fibroso, edematoso o mixto.
Figura 3.Intensa positividad citoplasmática del epitelio superficial de tapizamiento de las papilas para la Citoqueratina 19 (Streptavidina-Biotina, x 400).
DISCUSIÓN
El cistoadenofibroma y el adenofibroma son tumores que han sido incluidos en el grupo de los tumores benignos mixtos estromales y epiteliales. Predominantemente diagnosticados en ovario(1), en otras localizaciones del aparato genital femenino(3-6), han sido mucho más excepcionalmente descritos en localización paratubárica o paraovárica con 17 casos publicados hasta el momento(7-11). La mayoría son hallazgos casuales en salpinguectomías para estirilización voluntaria o en laparotomías por sospecha clínica de neoplasias ováricas o embarazo ectópico roto. Histológicamente, estos tumores están constituidos por un estroma conectivo proliferado de variable densidad celular y por un epitelio que tapiza estas papilas conectivas. Característicamente sólo muestran parcial afectación de la cara interna del quiste (habitualmente menos del 20% de la superficie), con tendencia a realizar agrupaciones de papilas edematosas tapizadas por monocapa de células cuboidales bajas(2), aunque cualquier tipo de epitelio mulleriano puede ser observado(9). Incluso proliferaciones epiteliales atípicas (cistoadenofibroma «bordeline»), han sido descritas tanto en ovario como en trompa(1,6). Los «cuerpos de psammoma» y el tejido muscular liso pueden estar excepcionalmente presentes, pero elementos heterólogos no han sido descritos hasta el momento(1).
En cuanto a la histogénesis del tumor, parece que el sitio más probable de origen es un quiste paraovárico o paratubárico preexistente(3). Los quistes paratubáricos y/o paraováricos paramesonéfricos o wolffianos son muy frecuentemente observados clínica e histológicamente, pero complicaciones clínicas de los mismos son muy raramente descritas. Una de las más raras es el desarrollo secundario de un tumor papilar intraquístico benigno o maligno(9). Honore(10), describe ocho casos de cistoadenomas serosos papilares desarrollados en quistes paramesonéfricos, siendo esta misma circunstancia la principal fuente de origen en el resto de los casos publicados. Esta impresión está fuertemente reforzada por la identidad celular de estos tumores intraquísticos y de las áreas no tumorales, así como por la localización topográfica, habitualmente cerca del ostiumtubárico. Además, un caso de bilateralidad ha sido publicado por Gardner(7) y Randrianjafisamindarakotroka(11), comunica un caso asociado a carcinoma ovárico contralateral, pero casos de cistoadenofibromas paratubáricos «bordeline», no han sido todavía publicados, aunque el verdadero potencial neoplásico permanece aún desconocido.
Nuestros resultados inmunohistoquímicos refuerzan la impresión clásica de un origen similar del Cistadenofibroma ovárico y paraovárico: el epitelio celómico, al cual se le supone potencial mulleriano(8). El patrón idéntico de citoqueratinas aquí presentado en un caso de localización paratubárica y en tres casos de localización ovárica es un fuerte refuerzo al origen celular común de las entidades. Probablemente, estos tumores se formen por invaginación del epitelio celómico de superficie y proliferación papilar del estroma subepitelial subsiguiente en los tumores ováricos, o bien de la misma manera a partir del epitelio mulleriano de tapizamiento en los quistes paratubáricos o paraováricos(12). Sin embargo, en esta localización paraovárica o paratubárica, el origen exacto, bien el túbulo mesonéfrico o bien las estructuras paramesonéfricas del hilio ovárico, parece más bien una diferenciación «académica» sin relevancia clínica. Histológicamente las células epiteliales paramesonéfricas son de mayor tamaño y caracterizadas por la presencia de «villis» superficiales, mientras que el epitelio mesonéfrico tiene una membrana basal bien definida. Todo esto se complica aún más con la presencia de formas mixtas de quistes paratubáricos(1).
El cistadenofibroma en cualquiera de sus posibles localizaciones, probablemente represente una etapa en el estadio evolutivo de las lesiones fibroepiteliales mixtas del epitelio celómico desde adenofibroma papilar superficial-cistoadenofibroma-adenofibroma esclerosante(11). Además, cuando el Cistadenofibroma paratubárico es suficientemente grande y el ovario es alargado y está tumbado sobre su superficie, un diagnóstico preoperatorio ecográfico para determinar su origen exacto (ligamento ancho, hilio ovárico, ovario o parasalpinx), es imposible, siendo necesaria la realización de estudio laparoscópico. A pesar de su aparente ausencia de potencial maligno, la extirpación es precisa para evitar posibles complicaciones posteriores por efecto masa, como en otros quistes paratubáricos.
BIBLIOGRAFIA
1 Czernobilsky B. Common Epithelial Tumors of the Ovary. En: Kurman RJ, Blaunstein''s Pathology of the Female Genital Tract. 3.ª ed, New York, Springer-Verlag; 1987. p. 562-7
2 Czernobilsky B. Cystadenofibroma, Adenofibroma, and Malignant Adenofibroma of the Ovary. Pathol Annu 1977;12: 201-16.
3 Ostor AG, Fortune DW. Benign and low-grade variants of mixed Müllerian tumour of the uterus. Histopathology 1980;4:369-82.
4 Abell MR. Papillary adenofibroma of the uterine cervix. Am J Obstet Gynecol 1971;110:990-3.
5 De la Fuente AA. Benign mixed Müllerian tumour-adenofibroma of the fallopian tube. Histopathology 1982;6:661-6.
6 Valerdiz-Casasola S, Pardo-Mindan J. Cystadenofibroma of Fallopian Tube. Appl Pathol 1989;7:256-9.
7 Gardner GH, Greene RR, Peckham B. Tumors of the broad ligament. Am J Obstet Gynecol 1957;73:536-55.
8 Janovski NA, Bozzetti LP. Serous papillary cystadenoma arising in a paramesonephric cyst of the paraovarium. Obstet Gynecol 1963;22:684-7.
9 Janovski NA, Paramanandhan TL. Tumorous conditions of the Fallopian Tube and Ligaments of the Female Reproductive organs. En: Janovski NA, Paramanandhan TL ed. Ovarian Tumors. Tumors and Tumor-Like Conditions of the Ovaries, Fallopian Tubes and Ligaments of the Uterus. Vol. 4 de Major Problems in Obstetrics and Gynecology. Stuttgart: Georg Thieme Publishers; 1973. p. 191.
10 Honore LH, O''Hara KE. Serous papillary neoplasms arising in paramesonephric paraovarian cysts. A report of eight cases. Acta Obstet Gynecol Scand 1980;59:525-8.
11 Randrianjafisamindarakotroka NS, Gasser B, Philippe E. Du potential malin de l''adenofibrome et du cystadénofibrome de l''ovarie et du mésovarie. 118 cas dont 13 prolifératifs et 5 carcinomateux. J Gynecol Obstet Biol Reprod 1993;22:33-8.
12 Kanbour AI, Burgess FL, Salazar H. Intramural adenofibroma of the fallopian tube. Light and electron microscopy. Cancer 1973;31:1433-9.