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El mecanismo de lesión suele ser la combinación de hiperextensión-rotación con una fuerza de distracción<span class="elsevierStyleSup">2</span>. Una complicación excepcional es la aparición de un pseudomeningocele retrofaríngeo por salida de líquido cefalorraquídeo a través de un defecto dural anterior traumático, que se asocia a hidrocefalia y elevación de la presión intracraneal<span class="elsevierStyleSup">3</span>.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">CASO CLINICO</span></p><p class="elsevierStylePara">Mujer de 29 años que sufrió accidente de tráfico con politraumatismo severo; fue atendida a los pocos minutos en el lugar del accidente, con soporte respiratorio inmediato, y trasladada al hospital donde se objetivaron: traumatismo craneoencefálico (TCE) con test de Glasgow de 5, con hemorragia subaracnoidea, fractura de esfenoides, fractura de cóndilos occipitales y DOA (fig. 1). Además presentaba: fractura de húmero, tibia y peroné izquierdo y contusión pulmonar. En la resonancia magnética (RM) realizada inicialmente aparecía una DOA con lesión medular extensa desde bulbo hasta C3-4 y colección retrofaríngea de gran tamaño de líquido cefalorraquídeo (fig. 2). Se desestimó el tratamiento neuroquirúrgico de sus lesiones en esta fase.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="120v40n03-13089566fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Fig. 1.--Radiografía inicial: disociación occipito-atloidea.</span></p><p class="elsevierStylePara"><img src="120v40n03-13089566fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Fig. 2.--Resonancia magnética inicial: disociación occipito-atloidea con lesión medular extensa desde bulbo hasta C3-4 y colección retrofaríngea de gran tamaño de líquido cefalorraquídeo.</span></p><p class="elsevierStylePara">A los dos meses de evolución es trasladada a nuestro centro para tratamiento rehabilitador de sus lesiones neurológicas. Clínicamente presentaba una insuficiencia respiratoria neuromuscular dependiente de ventilación mecánica continua a través de traqueostomía, un síndrome bulbo-medular con parálisis de pares craneales V, VI derecho, VII, IX, X y XII, no podía abrir o cerrar la boca, realizaba un seguimiento visual irregular con endotropion del ojo derecho, presentaba una imposibilidad para mover la lengua, deglutir (gastrostomía para alimentación), fonar o articular y parálisis fláccida de nivel C1. Su balance muscular global era de 0/5 global, con reflejos miotáticos positivos, cutáneo-plantar indiferente, anal positivo y clonus aquíleo bilateral extinguible.</p><p class="elsevierStylePara">Se inició tratamiento de rehabilitación mediante cambios posturales, cinesiterapia pasiva en cama, fisioterapia respiratoria, logopedia y reeducación de intestino neurógeno con el objetivo a medio plazo de lograr la sedestación en silla de ruedas.</p><p class="elsevierStylePara">Ante la duda que se planteaba sobre la evolución del pseudomeningocele retrofaríngeo al iniciar la verticalización y la escasa mejoría en la evolución clínica, realizamos una consulta bibliográfica en la que encontramos tres casos similares publicados<span class="elsevierStyleSup">3,4</span>. En dichos casos la aparición de la colección de líquido cefalorraquídeo retrofaríngea siempre se asociaba a la presencia de hidrocefalia, por lo que se realizó una nueva RM cervical y craneal en la que, como esperábamos, apareció una hidrocefalia tetraventricular de grado moderado a intenso asociada al pseudomielomeningocele retrofaríngeo, de unos 7 cm de longitud y 2 cm de grosor máximo, que se comunicaba con el espacio subaracnoideo por encima de la unión C1-2, la cual estaba luxada en relación al occipital, con desestructuración intensa del bulbo (fig. 3). Valorada por Neurocirugía, se intervino quirúrgicamente para colocación de válvula de derivación ventrículo-peritoneal. En el control postquirúrgico la hidrocefalia y el pseudomeningocele habían disminuido de tamaño de forma discreta (fig. 4).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="120v40n03-13089566fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Fig. 3.--Resonancia magnética craneal a los 2 meses de evolución en la que aparecía una hidrocefalia tetraventricular de grado moderado a intenso asociada a pseudomielomeningocele retrofaríngeo de unos 7 cm longitud y 2 cm de grosor máximo.</span></p><p class="elsevierStylePara"><img src="120v40n03-13089566fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Fig. 4.--Resonancia magnética craneal tras la derivación ventrículo-peritoneal, en la que se aprecia una discreta disminución de</span><span class="elsevierStyleItalic"> la hidrocefalia.</span></p><p class="elsevierStylePara">Iniciamos entonces el proceso de verticalización, logrando la sedestación en silla de ruedas manual con reposacabezas y bandejas para el respirador portátil y su batería, con una tolerancia máxima de períodos de dos horas. No fue posible el manejo de una silla de ruedas eléctrica debido a la ausencia de control cefálico y la dificultad para mover la boca y lengua de forma funcional. En el momento del alta hospitalaria a su domicilio familiar y siendo sus padres sus cuidadores principales, persistía un síndrome de lesión medular transverso (SLMT) C1 ASIA A<span class="elsevierStyleSup">5</span>, con dependencia de ventilación mecánica continua, gastrostomía para alimentación, sonda vesical permanente, intestino neurógeno con hábito diario mediante laxantes orales y rectales, comunicación muy limitada mediante movimiento de los párpados y oculares en paneles de comunicación, habiendo sido imposible el acceso al ordenador mediante ratón facial por falta de control cefálico y de la mímica facial, y total dependencia para las actividades de la vida diaria: MIF<span class="elsevierStyleSup">5</span> al ingreso de 18 y al alta de 20. Únicamente se objetivó mejoría a nivel de los pares bajos craneales, presentando paresia del V (podía abrir 2 cm la boca y cerrarla), VI (el seguimiento visual era regular), VII (sonreía ligeramente) y XII (sacaba la lengua hasta los labios).</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DISCUSION</span></p><p class="elsevierStylePara">La DOA con supervivencia es rara; en estudios de autopsias tras accidentes de tráfico la DOA aparece hasta en un 6-8 %<span class="elsevierStyleSup">1,6</span>. Los niños presentan 2-3 veces más incidencia que los adultos debido a las características anatómicas y biomecánicas de su columna, entre las que destacan unos cóndilos occipitales más pequeños, más horizontales e incompletamente osificados, desproporción cefálica y laxitud ligamentosa<span class="elsevierStyleSup">7</span>. Se han descrito en la literatura casos aislados de supervivencia<span class="elsevierStyleSup">3,7-11</span>, que han ido incrementándose debido a la mejoría en la atención inmediata prehospitalaria, el traslado más rápido y eficaz y un alto índice de sospecha que lleva al diagnóstico precoz y a un tratamiento efectivo, representando entre un 0,7 % y un 1,3 % de todos los supervivientes tras un traumatismo cervical<span class="elsevierStyleSup">8-12</span>. En el caso clínico que presentamos la supervivencia de la paciente está ligada inicialmente a la precocidad de la atención prehospitalaria.</p><p class="elsevierStylePara">La DOA debe sospecharse en pacientes con TCE severo y signos de lesión de sistema nervioso central. El diagnóstico inicial puede hacerse mediante una radiografía lateral de columna cervical, y completarse mediante una tomografía axial computarizada (TAC); si la radiografía no es concluyente se realizará una RM, más específica para valorar estructuras ligamentosas y neurales. Basándose en la relación entre el occipucio y el atlas, Traynelis et al<span class="elsevierStyleSup">13</span> clasificaron a la DOA en tres tipos: tipo I (anterior), la más frecuente y a la que corresponde nuestro caso, tipo II (longitudinal), la más inestable, y tipo III (posterior), la más infrecuente. El tratamiento se realiza mediante soporte ventilatorio precoz, inmovilización cervical y fusión quirúrgica cervical posterior, debido a la inestabilidad de la lesión, aunque también están descritos casos de fusión espontánea. En este caso, la estabilización quirúrgica fue probablemente desestimada debido al estado general de la paciente y a las lesiones neurológicas tan severas que presentaba.</p><p class="elsevierStylePara">La evolución tras DOA suele ser desfavorable, con cifras de mortalidad cercanas al 60 %<span class="elsevierStyleSup">1</span>; la mayoría de las muertes ocurren en las primeras tres semanas, estando la evolución ligada fundamentalmente a la lesión neurológica. En este caso clínico destaca la larga supervivencia, si consideramos la gravedad de las lesiones neurológicas que presenta.</p><p class="elsevierStylePara">La aparición de un pseudomeningocele retrofaríngeo asociado a DOA es una complicación excepcional. En la literatura existen tres casos publicados: Williams et al<span class="elsevierStyleSup">4</span> describen el caso de un niño de 3 años con TCE y DOA, que desarrolló un pseudomeningocele retrofaríngeo e hidrocefalia, y tras la derivación ventrículo-peritoneal experimentó una mejoría clínico-neurológica significativa. Naso et al<span class="elsevierStyleSup">3</span> describen dos casos: el primero era un joven de 26 años con TCE y DOA por accidente de tráfico, que fue tratado inicialmente con un halo-corsé, y a los tres meses y medio de evolución comenzó con mayor deterioro neurológico, apareciendo en la RM un gran pseudomeningocele retrofaríngeo asociado a hidrocefalia. Tras la derivación ventrículo-peritoneal se produjo una mejoría rápida neurológica, siendo capaz de realizar marcha con andador en el momento del alta. En la RM de control se demostró la completa resolución del pseudomeningocele y la disminución de la hidrocefalia; el segundo paciente era un niño de 11 años con TCE y DOA tras atropello, sin hidrocefalia inicial, que a las 5 semanas en la RM presentaba una hidrocefalia asociada a pseudomeningocele retrofaríngeo. Falleció por parada cardiorrespiratoria al poco tiempo. En el caso que presentamos tras la derivación ventrículo-peritoneal no se ha objetivado una mejoría neurológica significativa, únicamente se ha producido una mejoría leve a nivel de los pares bajos craneales, y en cuanto a las pruebas de imagen: en la TAC se apreciaba una mínima disminución del tamaño del pseudomeningocele respecto a los previos, permaneciendo la ventriculomegalia sin cambios significativos. La resolución del pseudomeningocele tras la derivación ventrículo-peritoneal sugiere que la presión intracraneal elevada asociada a hidrocefalia puede provocar la salida de líquido cefalorraquídeo a través de una rotura traumática de la duramadre, por lo que el tratamiento del pseudomeningocele debe estar dirigido hacia su causa: la hidrocefalia.</p><p class="elsevierStylePara">En los casos de DOA en los que aparece un deterioro neurológico, debe descartarse la aparición de un pseudomeningocele postraumático, y en el caso de que aparezca esta complicación, se recomienda realizar una TAC craneal para descartar una posible hidrocefalia. El tratamiento de esta entidad consiste en el drenaje ventrículo- peritoneal de la hidrocefalia, pudiéndose esperar en algunos casos una mejoría neurológica. Los objetivos funcionales del tratamiento rehabilitador de estos lesionados dependerán fundamentalmente de la evolución neurológica.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Los autores declaran que no existe conflicto de intereses</span></p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic"> Correspondencia:</span><br></br> Rosa María Casado López.<br></br> Servicio de Rehabilitación. Hospital Nacional de Parapléjicos.<br></br> Finca la Peraleda, s/n. 45071 Toledo.<br></br> Correo electrónico: rmcasado@sescam.jccm.es.</p><p class="elsevierStylePara">Trabajo recibido el 29-7-05. 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Tras 15 meses de evolución se objetivó una leve mejoría a nivel de los pares craneales bajos, permaneciendo su lesión medular C1 sin variaciones." ] "en" => array:1 [ "resumen" => "Summary.--Traumatic atlanto-occipital dislocation (AOD) is such a severe injury that it usually causes death of the patient or severe neurological deficit. A very uncommon complication is a retropharyngeal pseudomeningocele associated to hydrocephalus. This is a case report of a woman diagnosed of severe cranial-encephalic head injury and traumatic AOD after a car accident. Clinically she had a bulbar lesion with lower cranial nerve palsies and a C1 spinal cord injury. A wide lesion from bulb to C3/C4 and a liquid retropharyngeal collection were found in the magnetic resonance imaging (MRI). Initially conservative treatment for the AOD was considered, and she was discharged to our hospital for physical treatment. Later a new MRI was done. 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Retropharyngeal pseudomeningocele associated to traumatic atlanto-occipital dislocation
Artículo
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Pseudomeningocele retrofaríngeo asociado a disociación occipito-atloidea
RM Casado, M Alcobendas, C Vicario, MC Valdizan
10.1016/S0048-7120(06)74882-4Rehabilitacion. 2006;40:159-62