Presentar el segundo caso descrito en la bibliografía de bilioescroto secundario a bilioma retroperitoneal espontáneo y mostrar a su vez de manera escalonada el tratamiento que se le suministró hasta la resolución completa del cuadro.
Caso clínicoVarón de 69 años que debutó con dolor escrotal derecho en relación con bilioescroto secundario a bilioma retroperitoneal espontáneo.
DiscusiónEl bilioma retroperitoneal es un hecho poco habitual; generalmente se debe a complicaciones quirúrgicas o de procedimientos invasivos (intervencionismo radiológico, CPRE y esfinterotomía endoscópica), aunque puede ser consecuencia de roturas espontáneas de la vesícula o la vía biliar principal. La bilis en el retroperitoneo puede discurrir hasta el escroto, originando la rara entidad conocida como bilioescroto. Generalmente se presenta simulando una hernia inguinal incarcerada. No existe un manejo estandarizado de esta patología ya que está escasamente descrita.
To present the second case described in the literature of biliscrotum secondary to spontaneous retroperitoneal biloma and show a sequential treatment that we provided until complete resolution.
Clinical caseWe report the case of a man 69 years old, who debuted with right scrotal pain related to biliscrotum secondary to spontaneous retroperitoneal biloma.
DiscussionThe retroperitoneal biloma is a rare event, usually due to surgical or invasive procedures complications (radiological interventionism, ERCP and endoscopic sphincterotomy), although it may be the result of spontaneous rupture of the gallbladder or bile duct. Bile in the retroperitoneum may extend into the scrotum, causing the rare condition known as biliscrotum. Usually it occurs simulating an incarcerated inguinal hernia. Does not exist a standardized management of this condition because is poorly described.
Varón de 69 años que acudió a urgencias de nuestro centro por dolor abdominal de 6 días de evolución en hemiabdomen derecho que posteriormente se irradió al escroto. Durante la exploración física se evidenció un aumento de volumen en el escroto derecho sugestivo de hernia inguinal. Analíticamente destacaba leucocitosis con neutrofilia y alteración del perfil hepático de tipo colestásico con bilirrubina de 6mg/dl. Se realizó un TAC abdominal que mostró colección retroperitoneal que se extendía desde el hígado hasta la región escrotal derecha y coledocolitiasis, concluyendo la exploración como posible fuga biliar retroperitoneal secundaria a rotura de canalículo biliar (fig. 1A-C). Se realizó un drenaje quirúrgico del retroperitoneo a través de la incisión de McBurney, objetivándose tinte biliar en el líquido drenado. El análisis del material obtenido presentaba 74mg/dl de bilirrubina.
Se completó el estudio durante el postoperatorio con colangio RMN que mostró imagen compatible con fuga biliar sobre colección preexistente, sin poder precisar la localización exacta de la misma (fig. 2A), y se confirmó la presencia de coledocolitiasis (fig. 2B). Se realizó CPRE que permitió la extracción de la coledocolitiasis sin observar patología biliar o duodenal subyacente. Durante su ingreso el paciente fue sometido a colecistectomía abierta con revisión de la vía biliar, sin objetivarse patología a ningún nivel y con desaparición de la colección retroperitoneal y del bilioescroto. El estudio histopatológico de la pieza quirúrgica reveló la presencia de colelitiasis y colecistitis crónica, sin signos de malignidad. El paciente fue dado de alta a las 48h, sin complicaciones en el postoperatorio.
Discusión
El término bilioma fue empleado por primera vez por Whipple en 1898 para describir las colecciones de bilis surgidas a partir de fístulas del conducto cístico1. Gould, casi 100 años más tarde, limitaba la definición para las colecciones de bilis encapsuladas fuera del árbol biliar2. Fueron Vazquez et al. quienes, en 1985, especificaron que en los biliomas no se suele poder identificar una cápsula3. El bilioma retroperitoneal es un hecho poco habitual. Satake et al.4 fueron quienes en 1985 describieron el primer bilioma retroperitoneal espontáneo, con obstrucción del hepático común por coledocolitiasis. Y en 1991, Cólović y Perisić-Savić fueron los primeros en describirlo secundario a una lesión de la vía biliar principal5.
Generalmente el bilioma retroperitoneal se debe a complicaciones quirúrgicas5 o tras procedimientos invasivos (intervencionismo radiológico, CPRE y esfinterotomía endoscópica)5,6, aunque como ya se ha mencionado, también puede ser consecuencia de rotura espontánea de la vesícula7 o de la vía biliar principal4,8. La bilis en el retroperitoneo puede discurrir entre los planos fasciales de la musculatura prevertebral y del psoas, por efecto de la gravedad y con ayuda de la presión ejercida por los músculos, llegando incluso a atravesar el canal inguinal derecho, hasta el escroto. Esta presentación extremadamente infrecuente es lo que se conoce como bilioescroto, publicado por primera vez en 1984 por Neoptolemos et al. Este último describe un área de cambio de color amarillenta en el flanco derecho, aumento de volumen escrotal ipsilateral y bilis contenida en su interior, considerándolos así como los signos clínicos en asociación con esta condición6. Fueron Brady et al. quienes en 2006 reportaron lo que hasta el momento era el primer caso de bilioescroto secundario a rotura espontánea del hepático común por coledocolitiasis9.
La forma de presentación del bilioescroto simula una hernia inguinal incarcerada, lo que ha originado que los pacientes reciban de entrada una intervención quirúrgica para esta. Es necesario un alto índice de sospecha, una correcta y amplia anamnesis sobre antecedentes quirúrgicos y traumáticos en el hígado y/o la vía biliar, así como un exhaustivo examen físico, para detectar posibles signos clínicos que nos orienten al diagnóstico, o al menos a crear la duda sobre la presencia de un bilioescroto, para de esta manera poder realizar alguna prueba de imagen que nos confirme el diagnóstico y brindarle al paciente la mejor opción terapéutica10.
No existe un manejo estandarizado de esta patología por estar escasamente descrita, siendo nuestro caso el segundo publicado en la literatura debido a la perforación espontanea del árbol biliar al retroperitoneo (después del caso de Brady et al. en 2006). En nuestro paciente se optó por un drenaje quirúrgico inicial del retroperitoneo; posteriormente tratamos la causa de la obstrucción biliar por vía endoscópica (CPRE) y en un segundo tiempo se realizó colecistectomía con revisión de la vía biliar. Si el paciente no hubiera debutado con clínica de abdomen agudo se pudiera haber optado por drenaje percutáneo de la colección. Creemos que nuestra secuencia es una opción correcta en el manejo del bilioescroto, ya que vemos de vital importancia el tratamiento de la obstrucción biliar antes de realizar una cirugía definitiva (colecistectomía). Esto le permitió a nuestro paciente un cierre apropiado de la fuga biliar sin tener que recurrir a métodos más agresivos de manera urgente, con las repercusiones en morbimortalidad que estos pudieran conllevar.
La presencia de bilioescroto como consecuencia de la fuga de bilis a cualquier altura del árbol biliar, secundaria a la estasis generada por la coledocolitiasis, requiere una historia clínica amplia, un alto índice de sospecha y la realización de estudios diagnósticos para filiar la etiología. Ya que no existe un manejo estandarizado de esta patología por estar escasamente descrita, recomendamos para su manejo el tratamiento etiológico inicial de la obstrucción biliar para así disminuir la presión retrógrada generada por esta, facilitando de este modo el cierre espontáneo de la fuga biliar. Posteriormente se puede optar por la cirugía definitiva (colecistectomía).
Responsabilidades éticasProtección de personas y animalesLos autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.
Confidencialidad de los datosLos autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes.
Derecho a la privacidad y consentimiento informadoLos autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.
FinanciaciónNo se ha recibido apoyo económico para su realización
AutoríaTodos los autores han contribuido intelectualmente en el trabajo, reúnen las condiciones de autoría, contribuyendo en su redacción y revisión crítica, aprobando así la versión final del mismo.
Conflicto de interesesLos autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.