Descripción de un caso de síndrome de hipoventilación-apnea alveolar central adquirido
M.I. Segado Jiménez, M.L. Casas García, J. Arias Delgado, F. Domínguez Hervella, A. López Pérez, M. Mantecón Ruiz
Servicio de Anestesiología, Reanimación y Tratamiento del Dolor. Complexo Hospitalario Ourense
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Existe una ausencia o disminución acusada de la frecuencia y esfuerzo respiratorio, fundamentalmente durante el sueño.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La hipoventilación es desencadenada por compresión y displasia del tejido cerebral y por una anomalía en la función de los quimiorreceptores centrales. La hipoventilación de origen central puede tener asociada una apnea obstructiva, debilidad muscular y enfermedad pulmonar restrictiva.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Según la clasificación internacional de trastornos del sueño (ICDS)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>, se trata de un trastorno intrínseco del sueño que puede ser congénito (Síndrome de Ondine) o adquirido, generalmente asociado a alteraciones neurológicas (hidrocefalia, malformación Arnold-Chiari, siringomielia, traumatismos).</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro objetivo es exponer el proceso diagnóstico y terapéutico del síndrome de hipoventilación alveolar central adquirido a partir de un caso clínico.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de una mujer de 38 años, 72<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg, 158<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, con antecedentes de meningitis en la infancia e intervenida de estrabismo y escoliosis que se trasladó a nuestro hospital por insuficiencia respiratoria global, con episodios de apnea e importante desaturación secundarios a un traumatismo frontal y crisis convulsiva después de sufrir un mareo sin pérdida de consciencia. En la TAC craneal se halló hidrocefalia con dilatación panventricular.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se le colocó una válvula de derivación ventrículo peritoneal (VDVP) (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">Fig. 1</a>) e ingresó en la unidad de reanimación extubada, consciente y sin focalidad neurológica. Tuvo que ser intubada urgentemente tras 10 h por un episodio brusco de hipoxia e hipercapnia. Fue extubada nuevamente a las 24 h sin incidencias y remitida a la sala de hospitalización de neumología.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La resonancia magnética (RM) cerebral de control (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">Fig. 2</a>) mostró una dilatación masiva panventricular, marcada atrofia del tronco del encéfalo (TE), sobre todo bulbo raquídeo y compresión del cerebelo y amígdalas cerebelosas, sin herniación, así como una amplia cavidad hidrosiringomiélica a nivel cérvico-dorsal con una médula de espesor laminar.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizó estudio polisomnográfico (PSG) que demostró un patrón compatible con síndrome de hipoventilación central secundario a su trastorno neurológico.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras dos semanas presentó un cuadro brusco de bradipnea y cianosis secundaria precisando nuevamente intubación orotraqueal urgente e ingreso en reanimación. Se decidió descompresión de la fosa posterior mediante craniectomía suboccipital y laminectomía de C1. En la TAC craneal de control aparecía la VDVP, hidrocefalia, aumento de calibre del asta temporal derecha del 3° ventrículo y probable lesión quística en la fosa posterior.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploración física presentaba <span class="elsevierStyleItalic">nistagmus</span> horizontal, ataxia de la marcha, reflejos osteotendinosos aumentados, reflejo cutáneo-plantar extensor bilateral, <span class="elsevierStyleItalic">clonus</span> aquíleo bilateral exacerbado (mayor en miembro inferior derecho), Hofman positivo, parestesias en miembros inferiores (MMII), hipertonicidad y disminución de fuerza generalizada, más marcada en miembro superior derecho donde presentaba retracción de los flexores de los dedos de la mano y aductor del pulgar.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al 3<span class="elsevierStyleSup">er</span> día de estancia se realizó una traqueotomía percutánea. Durante su estancia en reanimación, que duró 71 días, desarrolló varios episodios de neumonía asociada a la ventilación mecánica, precisó gastrostomía endoscópica percutánea (PEG) ante la imposibilidad para la alimentación oral y se colocó una cánula de plata traqueal que permitió su taponamiento intermitente. El servicio de otorrinolaringología recomendó mantener la traqueotomía por paresia de una de las cuerdas vocales, permitiendo su taponamiento temporal.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se trasladó a planta de neurocirugía donde permaneció 27 días, presentando únicamente una ataxia de la marcha. También toleró la nutrición oral y la retirada de la PEG. Siguió en su hospital comarcal tratamiento con rehabilitación, anticonvulsivantes y seguimiento por ORL de la traqueotomía. Tras un mes de ingreso sufrió un nuevo cuadro de hipoventilación severa, fue trasladada, y fue intubada por parada respiratoria tras apnea central prolongada asociada a una crisis comicial y un deterioro de nivel de conciencia. De nuevo ingresó en reanimación. La gasometría arterial al ingreso era FiO2 0,5, pH 7,44, pCO2 87 mmHg, pO2 61 mmHg, bicarbonato 40 mmol/L, oxihemoglobina 96,6%.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la recuperación de la parada, se evidenció una disminución de fuerza respiratoria con hipoventilación marcada y narcolepsia por lo que se realizó una traqueotomía quirúrgica permanente, se mantuvo la ventilación mecánica, tratamiento con acetazolamida y colocación de PEG definitiva.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una nueva PSG y oximetría nocturna mostraron un patrón de hipoventilación-apnea mixto severo. El EEG evidenció un sufrimiento generalizado de predominio derecho, sin hallar foco epiléptico. La RM cerebro-cervical de control mostró un menor grado de dilatación ventricular con prominencia de los espacios subaracnoideos corticales, engrosamiento meníngeo difuso y disminución de la siringomielia.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras un mes en reanimación se trasladó a planta de neumología donde permaneció 2 meses ingresada con ventilación mecánica a través de un respirador volumétrico tipo BREAS para conexión nocturna. Fue dada de alta al hospital comarcal de procedencia en espera de estudio para implantación de un marcapasos diafragmático (MD).</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La deformidad de Chiari puede ser idiopática o secundaria, como las desencadenadas tras TCE, la realización de punciones lumbares, o tras la colocación de una VDVP<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. La media de edad de presentación está en los 41 años (12-73 años), con ligero predominio en mujeres (1,3:1) y suele asociarse con frecuencia a siringomielia (40-80%), escoliosis (42%) e invaginación basilar (12%)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La clínica se produce por compresión del TE, cerebelo, porción superior de la médula espinal y pares craneales bajos y lo más común es la cefalea de predominio occipital y el dolor cervical que aumentan con maniobras de Valsalva, ataxia, neuropatía de los últimos pares craneales como disfagia, disfonía, parálisis de cuerda vocal y pérdida de reflejo nauseoso, pérdida de fuerza unilateral en MMSS de predominio distal; la afectación de MMII se manifiesta fundamentalmente como espasticidad bilateral. En esta paciente se constató una sintomatología compatible y una alteración de la deglución que precisó colocación de gastrostomía<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> y la necesidad de mantener protegida la vía aérea con traqueotomía permanente.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el caso de nuestra paciente, no conocemos la etiología exacta de su enfermedad, puesto que bien puede ser postraumática o bien ser el comienzo de los síntomas de una malformación de Arnold-Chiari tipo I.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los trastornos respiratorios aparecen hasta en el 72-75% de los pacientes, y la mayoría son apneas centrales, aunque también pueden encontrarse apneas obstructiva y mixta<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Se han descrito numerosos casos de muerte súbita, posiblemente como consecuencia de la retención de CO2 y el consiguiente aumento de la presión intracraneal por vasodilatación, que conlleva herniación de las amígdalas cerebelosas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La RM cerebro-cervical es de elección en pacientes con apnea central del sueño o inexplicable insuficiencia respiratoria, así como la polisomnografía<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, y la intervención quirúrgica consiste en la colocación de una VDVP y descompresión de fosa posterior mediante craniectomía suboccipital, laminectomía cervical y duroplastia, lo cual sólo ha demostrado ser eficaz en pacientes sintomáticos o con progresión radiológica de la siringomielia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. Una de las más temidas complicaciones es la depresión respiratoria con empeoramiento de la apnea del sueño que sigue a la descompresión quirúrgica de la fosa posterior, que puede suponer hasta el 14% de los casos dentro de los primeros 5 días postintervención y puede causar la muerte<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante la imposibilidad de nuestra paciente de una ventilación eficaz debido al SHAC y la necesidad de asistencia respiratoria continua se planteó la posibilidad de colocarle un MD que tiene las ventajas sobre la ventilación a través de traqueotomía de disminuir los riesgos de infección y daño de la vía aérea, posibilidad de hablar y requerir aparatos menos voluminosos y más fácilmente transportables y manipulables por el paciente y familia. Pero el MD requiere una intervención quirúrgica, tiene los efectos adversos de los elementos implantables (infección, rotura, etc.), no evita la necesidad de traqueotomía y precisa unos controles que están disponibles en muy pocos centros hospitalarios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>.</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para indicar un MD el enfermo debe tener los nervios frénicos intactos, un diafragma funcionante y la resistencia de la vía aérea y la compliancia pulmonar y torácica normales. Los dos grupos principales de enfermos en que esta situación es planteable son los pacientes con hipoventilaciones centrales y los que tienen lesiones medulares altas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>.</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Algunos pacientes con SHAC, así como nuestra paciente, tienen alteraciones autonómicas más amplias como alteraciones del ritmo cardiaco, dismotilidad esofágica o sudoración excesiva.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Fig. 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 769 "Ancho" => 1010 "Tamanyo" => 121096 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">TAC craneal, plano coronal. 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|---|---|---|---|
| 2024 Febrero | 1 | 0 | 1 |
| 2017 Julio | 18 | 7 | 25 |
| 2017 Junio | 19 | 16 | 35 |
| 2017 Mayo | 23 | 18 | 41 |
| 2017 Abril | 19 | 8 | 27 |
| 2017 Marzo | 37 | 20 | 57 |
| 2017 Febrero | 27 | 11 | 38 |
| 2017 Enero | 24 | 4 | 28 |
| 2016 Diciembre | 29 | 5 | 34 |
| 2016 Noviembre | 51 | 9 | 60 |
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| 2015 Enero | 5 | 1 | 6 |
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| 2014 Julio | 12 | 1 | 13 |
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| 2014 Marzo | 3 | 1 | 4 |
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| 2014 Enero | 4 | 2 | 6 |
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| 2013 Septiembre | 6 | 3 | 9 |
| 2013 Agosto | 2 | 1 | 3 |
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