Caso clínico
Síndrome de la cimitarra: manejo anestésico para resección pulmonar del pulmón no afecto
Scimitar syndrome: Anaesthetic management for pulmonary resection of the unaffected lung
LeÃdo
92
Vecesse ha leÃdo el artÃculo
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El lóbulo inferior puede recibir un aporte arterial anómalo, generalmente de la aorta infradiafragmática<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1–3</span></a>. El nombre del síndrome viene de la forma curva de la vena pulmonar derecha anómala que se ve en la radiografía de tórax y que recuerda a la espada turca.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las características clínicas dependen tanto de la edad de presentación como de las complicaciones subyacentes, entre las que se encuentran la insuficiencia cardíaca, la hipertensión pulmonar e infecciones pulmonares de repetición<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Los pacientes con la forma adulta de este síndrome a menudo no presentan síntomas, y el diagnóstico se realiza en el contexto de una enfermedad intercurrente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. La presencia de neumonías de repetición puede obligar a la extirpación parcial o total del pulmón afecto, y desde que en 1950 Drake realizó la primera lobectomía inferior derecha, la resección pulmonar aparece periódicamente en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3–8</span></a> con aceptables resultados, ya que tanto desde el punto de vista ventilatorio como de perfusión, dicho pulmón tiene escasa o nula funcionalidad.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sin embargo, la cirugía de resección pulmonar sobre el pulmón sano resulta excepcional, y de hecho no conocemos otros antecedentes publicados.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente de 68 años, diagnosticado de nódulo pulmonar izquierdo sugestivo de neoplasia, remitido para valoración preanestésica en vistas a realización de lobectomía superior izquierda. Entre sus antecedentes destaca tabaquismo, tuberculosis pulmonar y enfermedad pulmonar obstructiva crónica (EPOC). Refiere conocer desde la infancia que tiene dextrocardia, que nunca ha sido estudiada, y que se aprecia en la radiografía de tórax preoperatoria (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). El electrocardiograma (ECG) muestra bloqueo completo de rama izquierda, y la analítica no presenta alteraciones significativas. No refiere sintomatología pulmonar, y la auscultación cardiorrespiratoria objetiva una hipoventilación marcada en el hemitórax derecho y tonos cardiacos desplazados.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">De las pruebas funcionales respiratorias realizadas, los neumólogos concluyen que «desde el punto de vista de riesgo funcional respiratorio no vemos grandes problemas en plantear la intervención propuesta». La espirometría muestra capacidad vital forzada del 83,3% y volumen espirado máximo en el primer segundo del 63,7%. En la prueba de esfuerzo en bicicleta ergométrica alcanzó 60 watios (53%) con un consumo de oxígeno máximo (VO<span class="elsevierStyleInf">2</span>máx) de 15,7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml/kg/min, moderadamente afectado.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sin embargo, la gammagrafía de perfusión pulmonar objetiva un pulmón derecho hipoplásico con captación pulmonar muy disminuida, de únicamente el 14,93%. En el pulmón izquierdo se aprecia una distribución homogénea del trazador, sin apreciarse defectos de perfusión segmentarios o subsegmentarios.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La fibrobroncoscopia no objetiva lesiones endobronquiales, pero detecta que el árbol bronquial derecho tiene una distribución anómala. No establece conclusiones definitivas, y entre las distintas posibilidades expuestas «más probablemente no existe bronquio del lóbulo superior derecho y solo existe bronquio de lóbulo medio derecho con 2 segmentarios y bronquio de lóbulo inferior derecho con menos basales».</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la TAC de tórax destaca una importante pérdida de volumen en el pulmón derecho con desviación de las estructuras cardiomediastínicas hacia el hemitórax derecho, disminución del calibre de la arteria pulmonar derecha, hipoplasia de la aurícula derecha con drenaje venoso anómalo con venas desembocando directamente en la cava inferior, junto a hiperinsuflación compensadora del pulmón izquierdo (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0010">figs. 2 y 3</a>). Se objetiva también vascularización sistémica en la base pulmonar secundaria a arteria de significativo calibre dependiente del tronco celíaco.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante estos hallazgos es remitido desde preanestesia a valoración cardiológica. El informe que se nos remite es provisional e incompleto, y describe una ecocardiografía que refiere dextrocardia, insuficiencia aórtica y mitral ligeras, con un ventrículo izquierdo con «ligera hipertrofia e hipocontractilidad». Dado que este informe lo recibimos con una demora importante al haber sido realizado en el hospital de origen del paciente, se decide no retrasar más el procedimiento quirúrgico.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La PET objetiva un depósito patológico del trazador de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en segmentos lingulares del lóbulo superior izquierdo, sugestivo de malignidad, sin identificar otras lesiones focales compatibles con enfermedad oncológica. De confirmarse la naturaleza maligna broncopulmonar se trataría de un estadio T1N0M0.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El planteamiento quirúrgico inicial es la realización de biopsia intraoperatoria y, en función del resultado, lobectomía toracoscópica. No obstante, durante la valoración preoperatoria conjunta con los cirujanos torácicos ponemos de manifiesto las dificultades para llevar a cabo dicho procedimiento. Somos conscientes de la inutilidad de ventilación unipulmonar derecha al ser un pulmón funcionalmente inexistente, y por el mismo motivo insistimos en la escasa utilidad de las pruebas funcionales respiratorias para valorar la viabilidad postoperatoria de una lobectomía izquierda. Se decide realizar resección en cuña, con grandes márgenes alrededor del tumor, en situación de apnea mientras la situación clínica del paciente lo permita.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Este planteamiento supone que la resección toracoscópica solo puede llevarse a cabo mientras el colapso del pulmón izquierdo sea bien tolerado y las condiciones quirúrgicas favorables. Si estas circunstancias no se producen, la alternativa más adecuada, desde nuestro punto de vista sería la resección en cuña con el pulmón ventilando, lo que obligaría a realizar una toracotomía. Teniendo en cuenta esta posibilidad, colocamos catéter epidural T7-T8, que se utiliza durante la intervención con infusión continua de bupivacaína 0,1%. Realizamos inducción con Propofol TCI, rocuronio y alfentanilo, introducimos tubo selectivo izquierdo 39 y canalizamos arteria radial y vena yugular interna izquierda. Tras colocar al paciente en decúbito lateral derecho realizamos una primera apnea para introducir trócares. La localización del nódulo en la língula, la resección segmentaria atípica con 4 cargas de endogia y la extracción de la pieza se realizan bajo 2 nuevos episodios de apnea. Finalmente, el sampling mediastínico, la extirpación de un pequeño desgarro en segmento 2, aplicación de Coseal sobre las suturas mecánicas y la colocación de un drenaje Argylle conlleva la necesidad de 2 nuevos episodios de apnea. Durante la intervención, de 90<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>minutos de duración y 55 de tiempo quirúrgico, realizamos un total de 5 episodios de apnea, muy bien tolerados, ya que la SpO<span class="elsevierStyleInf">2</span> no desciende de 93% en ningún momento. Durante la intervención el paciente presenta tendencia a la hipotensión que se trata con efedrina. Tras ser extubado en quirófano es trasladado a la unidad de reanimación postoperatoria, donde permanece ingresado 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>horas sin incidencias clínicas ni radiológicas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">fig. 4</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque el síndrome de la cimitarra se diagnostica en uno a 3 casos por cada 100.000 nacimientos, su prevalencia real es desconocida, ya que los pacientes con la forma adulta a menudo llevan una vida asintomática, y no son diagnosticados<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,9</span></a>. La aparición de síntomas viene determinado fundamentalmente por el cortocircuito izquierda-derecha, que puede provocar un aumento de presión pulmonar, agravada tanto por la hipoplasia pulmonar como por estenosis de la arteria pulmonar derecha y la presencia de una arteria aortopulmonar infradiafragmática<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. El hecho de que nuestro paciente estuviera asintomático, incluso siendo fumador importante, y con antecedentes de EPOC y TBC pulmonar, nos hace pensar que pertenece al 77% de pacientes adultos con cortocircuito bajo y sin hipertensión pulmonar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, una situación que se ve reflejada en la ecocardiografía realizada, que no objetivó ni hipertrofia ni dilatación del ventrículo derecho.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A pesar de estar en seguimiento por neumología desde hace años, con radiografías de tórax claramente patológicas, sorprende que no se haya estudiado previamente la dextrocardia y la hipoplasia pulmonar. El diagnóstico de síndrome de la cimitarra se hace mediante TAC, indicado por la presencia de un nódulo pulmonar, que se realiza poco antes de ser remitido a nuestras consultas de preanestesia. También resulta sorprendente la exigua valoración cardiológica, que únicamente incluye una exploración realizada con ecocardiógrafo portátil, con escasas estimaciones y sin ninguna medición.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para no retrasar más el procedimiento, se decidió proseguir con las pruebas anteriormente descritas, al considerar suficientes los hallazgos de la TAC y la gammagrafía. La TAC nos mostró el drenaje venoso anómalo y la arteria aberrante, y la gammagrafía la inutilidad del resto de pruebas funcionales respiratorias.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la radiografía de tórax no se aprecia claramente el característico signo de la cimitarra, pero hay que tener en cuenta que únicamente aparece entre el 33% y el 70% de los casos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1–9</span></a>. Aunque en los casos de hallazgo accidental el protocolo diagnóstico comienza con la ecocardiografía<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>, en nuestro caso esta se hizo <span class="elsevierStyleItalic">a posteriori</span>, tras objetivar el drenaje venoso anómalo con la TAC. En la actualidad la resonancia magnética es la técnica de elección para el estudio de las conexiones venosas pulmonares anómalas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>, pero no creemos que fuera imprescindible en nuestro paciente, ni que sus hallazgos hubieran cambiado nuestra actitud anestésica y/o quirúrgica. El cateterismo cardiaco nos hubiera proporcionado una información detallada de la anatomía, pero raramente se realiza con fines diagnósticos y se reserva para pacientes con hipertensión pulmonar y para planificar la cirugía correctora de la anomalía<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,5,9</span></a>. La gammagrafía de ventilación perfusión ayuda a determinar las reservas funcionales de cada pulmon<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, una circunstancia que fue determinante en nuestro caso.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existe muy escasa literatura sobre el manejo anestésico del síndrome de la cimitarra, y no hemos encontrado ningún artículo en el que se haga referencia a la resección del pulmón no afecto por este síndrome, lo que nos dificultó enormemente la toma de decisiones. Estas circunstancias nos obligaron a basar nuestra estrategia anestésica en la experiencia, la fisiopatología y los hallazgos de los estudios complementarios.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El planteamiento quirúrgico inicial de realizar una lobectomía fue descartado por las malas expectativas postoperatorias, tanto desde el punto de vista de función respiratoria como de circulación pulmonar. La lobectomía hubiera supuesto la extirpación de un importante volumen de parénquima pulmonar funcionante, pero también un aumento de la presión pulmonar que hubiera afectado no solo a la arteria del lóbulo izquierdo remanente, sino también a la arteria pulmonar derecha, lo que hubiera supuesto un consiguiente incremento del shunt derecha izquierda. Por dicho motivo se optó por la resección segmentaria atípica como una opción aceptable, aunque no ideal desde el punto de vista oncológico. Creemos que si la lobectomía hubiera sido la única opción válida hubiera sido necesario determinar el comportamiento hemodinámico mediante cateterismo y oclusión de la arteria lobar superior izquierda.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Descartamos tanto la intubación como la ventilación selectiva del pulmón derecho. Aunque hubiéramos conseguido intubar un bronquio derecho anómalo y desestructurado, hubiera resultado no solo difícil de ventilar por la hipoplasia pulmonar, sino inútil, porque el shunt lo hace funcionalmente inexistente. La sangre que saldría por la aorta sería únicamente la del pulmón izquierdo, que no estaría siendo ventilado.</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde el punto de vista anestésico planteamos 4 posibilidades. La primera era la toracoscopia con apneas intermitentes. Fue nuestra primera elección y la que pudimos llevar a cabo sin excesiva complejidad, dada la excelente tolerancia y recuperación de la saturación de oxígeno; la resección estuvo favorecida además por un vaciado del pulmón sorprendentemente rápido, que facilitó la exposición del campo quirúrgico. La segunda opción era la toracotomía, realizando la resección con el pulmón izquierdo ventilando. En prevención de tener que optar por esta posibilidad, colocamos un catéter epidural preoperatorio y realizamos una intubación selectiva izquierda, para evitar que los aumentos de presión en la vía aérea producidos por la compresión del pulmón durante la manipulación quirúrgica produjera una derivación del flujo aéreo hacia un pulmón derecho funcionalmente inexistente. Como tercera posibilidad planteamos la resección toracoscópica bajo intubación selectiva izquierda y utilización de bloqueador bronquial en el lóbulo superior izquierdo, pero era una opción con mucha más dificultad técnica, tanto desde el punto de vista anestésico como quirúrgico. Finalmente, y más desde un punto de vista teórico que práctico, dada nuestra escasa experiencia en la técnica, contemplamos la posibilidad de la resección bajo bypass pulmonar.</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, nos encontramos ante un caso excepcional no descrito anteriormente en la literatura. Sin embargo, creemos que las alternativas anestésicas expuestas pueden resultar útiles en otras situaciones complejas, como los pacientes sometidos a neumonectomía que precisan de una nueva resección sobre el pulmón remanente. Determinar cuál de las de 4 posibilidades que planteamos (toracoscopia con apneas intermitentes, toracotomía con pulmón ventilando, bloqueador en bronquio lobar o bypass pulmonar) es de primera elección depende tanto de la disponibilidad de medios como de la experiencia de anestesiólogos y cirujanos torácicos. Nuestra elección no tiene por qué coincidir necesariamente con la de otros hospitales.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Responsabilidades éticas</span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Protección de personas y animales</span><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes.</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y/o sujetos referidos en el artículo. Este documento obra en poder del autor de correspondencia.</p></span></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Conflicto de intereses</span><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguno de los autores firmantes tiene conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres939474" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec912966" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres939475" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec912965" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:3 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Responsabilidades éticas" "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Protección de personas y animales" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0030" "titulo" => "Confidencialidad de los datos" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0035" "titulo" => "Derecho a la privacidad y consentimiento informado" ] ] ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec0040" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 9 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2017-01-18" "fechaAceptado" => "2017-03-27" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec912966" "palabras" => array:5 [ 0 => "Síndrome de la cimitarra" 1 => "Drenaje venoso pulmonar anómalo" 2 => "Anestesia" 3 => "Ventilación unipulmonar" 4 => "Pulmón no afecto" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec912965" "palabras" => array:5 [ 0 => "Scimitar syndrome" 1 => "Anomalous drainage of pulmonary veins" 2 => "Anaesthesia" 3 => "Unipulmonary ventilation" 4 => "Unaffected lung" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">El síndrome de la cimitarra es una rara anomalía congénita caracterizada por drenaje anómalo de las venas pulmonares derechas en cava inferior, asociado frecuentemente a hipoplasia del pulmón y arteria pulmonar derecha, dextrocardia y aporte arterial sistémico anómalo al lóbulo inferior. La resección sobre el pulmón sano resulta excepcional, y no conocemos antecedentes publicados.</p><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Un varón con síndrome de la cimitarra es diagnosticado de nódulo pulmonar maligno del pulmón contralateral. Esta situación conlleva una enorme complejidad anestésica, fundamentalmente para la ventilación intraoperatoria. Aunque la espirometría y la prueba de esfuerzo no contraindicaban la lobectomía prevista, la gammagrafía objetivó un pulmón derecho hipoplásico con captación por debajo del 15%.</p><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Descartamos la ventilación selectiva del pulmón derecho, ya que el shunt lo hacía funcionalmente inexistente, y planteamos 4 posibilidades anestésicas. Tras la colocación de un catéter epidural e intubación selectiva izquierda, la toracoscopia con apneas intermitentes fue nuestra primera elección.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Scimitar syndrome is a rare congenital anomaly characterized by anomalous drainage of the right pulmonary veins in the inferior vena cava, frequently associated with right lung and pulmonary artery hypoplasia, dextrocardia and abnormal systemic arterial supply to the lower lobe. Pulmonary resection surgery on healthy lung is exceptional, and there are no published records of it, as far as we know.</p><p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A man with scimitar syndrome diagnosed with a lung nodule with malignant features in the contralateral lung. This situation implies huge anaesthetic complexity, mainly for intraoperative ventilation. Although spirometry and stress test did not contraindicate the planned lobectomy, scintigraphy showed a hypoplastic right lung with an uptake of 15%.</p><p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">From an anaesthetic point of view we discarded selective ventilation of the right lung, since the shunt made it functionally non-existent. In consequence we proposed four anaesthetic possibilities. 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A. Arteria pulmonar con ramas izquierda y derecha (hipoplásica). B. Vena pulmonar superior izquierda drenando en aurícula izquierda. C. Nódulo pulmonar. Vena pulmonar inferior izquierda drenando en aurícula izquierda. D, E, F y G. Vena pulmonar derecha anómala. H. Vena pulmonar derecha anómala drenando en cava inferior. 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