Caso clínico
Hemorragia masiva tras fístula arterio-esofágica por una arteria subclavia aberrante desconocida
Massive hemorrhage after arterioesophageal fistula from an unknown aberrant subclavian artery
J. Carballo Fernández
, J. Arca Suárez, A. Prado Rodríguez, E. Freire Vila, D. Ruanova Seijo, M. Núñez Centeno
Autor para correspondencia
Servicio de Anestesiología, Reanimación y Tratamiento del Dolor, Complejo Hospitalario Universitario A Coruña, A Coruña, España
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Su localización es generalmente retroesofágica, y cursa de manera asintomática en la mayoría de las ocasiones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1–4</span></a>. En pacientes con factores de riesgo predisponentes, puede propiciar la formación de una fístula arterio-esofágica tras la colocación de un tubo endotraqueal, una sonda nasogástrica o un tubo de derivación salival en posición esofágica durante largo tiempo, sumado al efecto de la radioterapia y quimioterapia adyuvante<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">5–7</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Describimos el caso de un paciente con una fístula traqueo-esofágica tras cirugía otorrinolaringológica, que desarrolló un sangrado masivo por una fístula arterio-esofágica secundaria a una ASDA desconocida.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se trata de un varón de 50 años con antecedentes médicos personales de fumador de 40 cigarrillos/día, bebedor, adicto a drogas por vía parenteral, con un índice de masa corporal de 19. El paciente fue diagnosticado de un carcinoma epidermoide infiltrante de hipofaringe izquierda, tratado mediante laringuectomía total, vaciamiento funcional bilateral y colocación de prótesis fonatoria, con radioterapia y quimioterapia adyuvantes.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Diecisiete meses después de la intervención, se realizó el cierre de una fístula faringotraqueal secundaria a la cirugía inicial mediante un colgajo deltopectoral izquierdo, reinterviniéndose 2 meses después para el cierre de un faringostoma (segundo tiempo, mediante rotación de colgajo deltopectoral previo), con buena evolución y alta de reanimación a las 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A las 48<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h, el paciente presentó en planta un cuadro de síncope y sangrado orotraqueal, por lo que se trasladó a quirófano para revisión urgente. Llegó obnubilado, con palidez cutáneo-mucosa, hipotenso (presión arterial media de 49<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg), taquicárdico, y con sangrado abundante por boca y traqueostoma. Se indujo la anestesia general con fentanilo 150<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg, etomidato 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg y rocuronio 60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg, con dosis ajustadas al peso del paciente, e intubación a través del traqueostoma. Se monitorizó invasivamente, necesitando fenilefrina y noradrenalina para mantener una presión arterial media ><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>65<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg y tras la primera gasometría arterial (hemoglobina 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/dl, hematocrito 17%), se realizó una politransfusión intraoperatoria de 6 concentrados de hematíes, 500<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml de plasma fresco congelado, 1 pool de plaquetas y 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g de fibrinógeno. Se revisó quirúrgicamente el área orotraqueal, y se hizo una endoscopia digestiva alta sin visualización clara del vaso sanguíneo responsable, colocándose 3 <span class="elsevierStyleItalic">clips</span> hemostáticos en la pared esofágica a 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de la entrada del esófago en la cavidad torácica, pero sin poder precisar un punto principal de sangrado. Tras una pérdida hemática estimada de 2.000<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml, se consiguió estabilizar hemodinámicamente al paciente, trasladándolo a la unidad de reanimación, sedoanalgesiado y en ventilación mecánica. Se realizó un tromboelastograma, tras el que se transfundieron 500<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml más de plasma fresco congelado, con una gasometría arterial con valores de hemoglobina de 8,3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/dl y hematocrito del 28%.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A los 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>min de su llegada a reanimación presentó un nuevo episodio de hemorragia masiva, con importante inestabilidad hemodinámica, requiriendo una transfusión total, guiada por tromboelastografía, de otros 6 concentrados de hematíes, 1.000<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml de plasma fresco congelado, 2 pool de plaquetas y 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g de fibrinógeno, además de apoyo farmacológico con bolos de adrenalina intravenosa por hipotensión brusca y bradicardia extrema a pesar de noradrenalina en perfusión continua para mantener una presión arterial media ><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>65<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg. Tras un sangrado estimado de 1.500<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml, se consiguió el control del punto de sangrado mediante compresión digital a través de la traqueostomía, y se colocó temporalmente una sonda urinaria tipo Foley por parte de otorrinolaringología, en la misma unidad de reanimación, tras lo que cesó el sangrado y se pudo retirar el soporte vasopresor.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una vez estabilizado el paciente, se comentó el caso con cirugía general y se decidió colocar un balón de Sengstaken-Blakemore en posición inusual, cranealmente respecto a su ubicación habitual, en el tercio superior del esófago y sin inflar el balón distal (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Considerando los antecedentes del paciente de radioterapia cérvico-torácica, fístula faringotraqueal por radionecrosis, sonda nasogástrica y tubo salival en posición esofágica durante semanas, así como la ausencia de varices esofágicas o de vasos visibles, se decidió completar el estudio con una angio-TC urgente ante la sospecha diagnóstica de una fístula aorto-esofágica, en el que se evidenció una ASDA no conocida previamente, con recorrido retroesofágico y una fístula entre esta arteria y el esófago (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para su tratamiento, se implantó en radiología vascular una prótesis endoluminal consistente en un <span class="elsevierStyleItalic">stent</span> autoexpandible de nitinol cubierto en su cara interna por politetrafluoroetileno (prótesis de Viabahn®, Gore, Arizona, EE. UU.) a nivel de la arteria subclavia derecha desde su origen, con ausencia de sangrado posterior.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h de permanencia del balón de Sengstaken-Blakemore para control hemostático, se desinfló en la sala de reanimación y se realizó una revisión endoscópica, sin evidencia de puntos de sangrado. Se puso una nueva sonda nasogástrica para alimentación y se colocó una cánula de traqueostomía, habitual en el contexto de cuidados postoperatorios en este tipo de intervenciones.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente permaneció las siguientes 48<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h en reanimación con controles analíticos seriados, manteniéndose estable, por lo que se decidió el alta a planta para continuar cuidados. A los 2 días y dada su buena evolución fue dado de alta del hospital.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ASDA es una de las anomalías congénitas más frecuentes del arco aórtico, surgiendo la arteria subclavia directamente de la aorta con ausencia del tronco braquiocefálico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>. Esta malformación puede estar asociada con otras, como un aneurisma del origen de la aorta torácica descendente o divertículo de Kommerell. La ASDA tiene una incidencia aproximada del 0,5-1%, pudiendo alcanzar un 2,5%. La arteria subclavia aberrante izquierda es menos frecuente, con una incidencia del 0,05%<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el 80% de los casos la ASDA pasa posterior al esófago, en el 15% entre el esófago y la tráquea y un 5% es anterior a la tráquea<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1,3,4</span></a>. Generalmente es asintomática, pero cuando da síntomas, el más común es la disfagia debido a la compresión esofágica por la disposición retroesofágica del vaso. Otros síntomas en orden de frecuencia son: disnea (ASDA retrotraqueal), estridor, dolor torácico, tos, broncoaspiración, infecciones pulmonares recurrentes, dolor de espalda y entumecimiento del miembro superior derecho<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1,3,4</span></a>.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento <span class="elsevierStyleItalic">a priori</span> solo se recomienda en una ASDA con síntomas y/o si el diámetro de la arteria es mayor de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, o el diámetro del divertículo de Kommerell es mayor de 5,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, por el riesgo de rotura y disección<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ASDA retroesofágica es particularmente susceptible a la compresión extrínseca y a la necrosis por presión, producida por dispositivos semirrígidos como una sonda nasogástrica o un tubo endotraqueal, predisponiendo a la formación de una fístula arterioesofágica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">4–6</span></a>. Los factores de riesgo para la aparición de estas fístulas son las cirugías previas, infecciones, neoplasias, cuerpos extraños, radioterapia, ventilación mecánica prolongada, traumatismo, laringuectomía previa o esofaguectomía previa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">7–9</span></a>.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La consecuencia de la formación de una fístula arterio-esofágica será la aparición de un sangrado digestivo agudo masivo que puede llevar a la muerte del paciente en la mayoría de estas situaciones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">5,8–10</span></a>. En caso de una hemorragia que se presenta como hematemesis roja y brillante, debemos sospechar una fístula entre la ASDA y el esófago, necesitando para su manejo inicial una resucitación intensiva y la colocación de un taponamiento intraesofágico con un balón de Sengstaken-Blakemore, para la estabilización del paciente y la realización posterior de una angio-TC y/o arteriografía para confirmar o descartar el diagnóstico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a>.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, el número de pacientes que presentan factores de riesgo para el desarrollo de una fístula arterio-esofágica entre la población sometida a cirugía oncológica de otorrinolaringología o cirugía maxilofacial es importante. En el caso presentado, la cirugía previa, la radioterapia y la quimioterapia posteriores, sumadas a la presencia de cuerpos extraños intraesofágicos, propiciaron la formación de esta fístula, con un resultado casi fatal.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No debemos olvidar que en torno a un 1% de la población presenta esta variante anatómica y que, dados los factores de riesgo tan presentes en nuestras unidades de reanimación, es una enfermedad anatómica a tener en cuenta ante un sangrado gastrointestinal alto para así agilizar el diagnóstico y el tratamiento.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es importante resaltar la disponibilidad de acceso rápido a mecanismos de compresión intraesofágica como el balón de Sengstaken-Blakemore, si bien, dependiendo de los medios disponibles y en una situación de urgencia, una sonda urinaria con balón (tipo Foley) puede detener un sangrado activo, como se demostró en este caso, a la espera de una solución más definitiva.</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por otra parte, no parece desdeñable valorar la realización de una angio-TC complementando al TC sin contraste habitual en los pacientes que van a ser sometidos a este tipo de cirugías, con alto riesgo de formación de fístulas a nivel cervical<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">11,12</span></a>. Esto serviría tanto para prevenir la realización de ciertos procedimientos (como evitar la instrumentalización del esófago), como para tener en cuenta la posibilidad de sangrado digestivo alto en esa región y actuar de manera protocolizada disminuyendo así la morbimortalidad de nuestros pacientes.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Financiación</span><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no haber recibido financiación para la realización de este trabajo.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1854550" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1612415" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1854549" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1612416" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Financiación" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 9 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2021-08-19" "fechaAceptado" => "2021-10-30" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1612415" "palabras" => array:4 [ 0 => "Fistula" 1 => "Hemorragia" 2 => "Arteria subclavia" 3 => "Aberrante" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1612416" "palabras" => array:4 [ 0 => "Fistula" 1 => "Hemorrhage" 2 => "Subclavian artery" 3 => "Aberrant" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La arteria subclavia derecha aberrante tiene una incidencia de un 0,5-1% en la población, con una localización generalmente retroesofágica. Puede llevar a la formación de una fístula arterio-esofágica en pacientes con factores de riesgo predisponentes por dispositivos colocados en posición esofágica o traqueal, al ser particularmente susceptible a la compresión extrínseca y a la necrosis por presión.</p><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Presentamos el caso de un paciente con una fístula traqueo-esofágica posquirúrgica, que desarrolló un sangrado masivo por una fístula arterio-esofágica secundaria a una arteria subclavia derecha aberrante desconocida. Para el manejo hemostático se realizaron maniobras alternativas, como la colocación de una sonda urinaria tipo Foley en el punto de sangrado y la posterior colocación de un balón de Sengstaken-Blakemore en posición craneal.</p><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Dada la gravedad del cuadro y el posible retraso diagnóstico, parece adecuado considerar la realización de un angio-TC preoperatorio en pacientes con factores de riesgo sometidos a estos procedimientos.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The aberrant right subclavian artery has an incidence of 0.5-1% in the population, generally with retroesophageal location. It can lead to the formation of an arterio-esophageal fistula in patients with predisposing risk factors due to devices placed in esophageal or tracheal position, as it is particularly susceptible to extrinsic compression and pressure necrosis.</p><p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">We present the case of a patient with a postsurgical tracheoesophageal fistula, who developed massive bleeding due to an arterioesophageal fistula secondary to an unknown aberrant right subclavian artery. For hemostatic management, alternative maneuvers were performed, such as the placement of a Foley-type urinary catheter at the point of bleeding and the subsequent placement of a Sengstaken-Blakemore balloon in cranial position.</p><p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Given the severity of the condition and the possible diagnostic delay, it seems appropriate to consider performing a preoperative CT angiography in patients with risk factors who undergo these procedures.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 916 "Ancho" => 905 "Tamanyo" => 121315 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0035" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Balón de Sengstaken-Blakemore en posición inusual, en posición esofágica proximal sin hinchar el balón distal.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 453 "Ancho" => 800 "Tamanyo" => 40023 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0040" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Angio-TC donde se evidencia una ASDA retroesofágica (flecha). 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