Cardiopatía cianótica congénita y tumor neurógeno periférico

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Esp. Med. Nuclear 18, 1 (43-46), 1999<hr></hr>Cardiopatía cianótica congénita y tumor neurógeno periféricoL Díez, M E Rioja, J M Cordero, C Caballero, A CrespoServicio de Medicina Nuclear, Hospital Ramón y Cajal. Madrid.Recibido: 6-4-98. Aceptado: 16-6-98. Correspondencia: Luis Díez Jiménez Servicio de Medicina Nuclear Hospital Ramón y Cajal Carretera Colmenar Viejo, km 9,100 28034 Madrid<hr></hr>Resumen.--Está ampliamente confirmado en la literatura la asociación entre cardiopatía cianótica congénita y tumor neurógeno periférico. Se describe el caso de un paciente con esta asociación, hipertensión arterial, estenosis de la arteria renal izquierda y metanefrinas elevadas en orina de 24 horas. La gammagrafía con MIBG-I-123 resultó fundamental para la detección de la tumoración neurogénica.PALABRAS CLAVE: Cardiopatía cianótica congénita. Paraganglioma. MIBG-I-123.Summary.--The association between neuroblastic tumours and congenital heart disease is widely confirmed in the literature references. The authors describe a case of a patient with congenital heart disease, high blood pressure, renal artery stenosis and high levels in 24 hours urine metanephrines. A MIBG-I-123 scintigraphy was essential for the diagnosis of neuroblastic tumour.KEY WORDS: Congenital cyanotic heart disease. Paraganglioma. MIBG-I-123 scintigraphy.<hr></hr>INTRODUCCIÓNSe trata de un niño de 15 años de edad, diagnosticado de una cardiopatía cianógena compleja, dextrocardia y situs inversus. Fue ingresado en este hospital con el propósito de practicarle un cateterismo cardíaco previo a la corrección quirúrgica de su cardiopatía.Desde el punto de vista clínico, el hallazgo más importante fue la detección de hipertensión arterial de más de un año de evolución, que debutó con un episodio de edema agudo pulmonar y siete meses más tarde con episodios convulsivos generalizados tónico-clónicos.El examen físico puso de manifiesto la presencia de un soplo eyectivo irradiado a hipogastrio en la auscultación cardiopulmonar, una hepatomegalia que rebasaba más de un centímetro el reborde costal izquierdo.La analítica sanguínea, orina y bioquímica plasmática fueron normales, así como la determinación de hormonas tiroideas. La radiografía torácica evidenció una dextrocardia, aorta anterior izquierda y cardiomegalia. La ecografía abdominal mostró una disminución importante de las dimensiones de riñón izquierdo (7 cm) con un riñón derecho normal. El hígado se localizaba en el hipocondrio izquierdo. Un cateterismo selectivo confirmó la presencia de una hipoplasia de la arteria renal izquierda, por lo que en ese mismo acto se procedió a su dilatación mediante angioplastia, normalizándose a partir de entonces la TA, que se mantuvo a partir de ese momento en valores sistólicos de 120/140 y diastólicos de 80/100 mm de Hg, sin precisar medicación.El estudio de función renal realizado con dietil-aminotetra-acético (DTPA), mostró un riñón derecho funcionalmente normal y un riñón izquierdo de pequeño tamaño, con vascularización retardada y disminución de la captación del trazador con ausencia de eliminación (Fig. 1).<img src="125v18n1-13006306fig01.jpg"></img>Fig 1.--El estudio renal con DTPA-Tc99m muestra un riñón izquierdo pequeño con disminución de la captación y excreción del radiotrazador. El riñón derecho es normal.El persistente alto nivel de catecolaminas en orina, junto a la ausencia de masa adrenal, condujo a la realización de un estudio con metayodobencilguanidina I-123 que mostró la existencia de un paraganglioma extradenal para renal izquierdo. Este estudio se llevó a cabo con técnica planar y tomográfica (SPECT) a las 4 y 24 horas post.-iny. de una dosis de 5 mCi (187,5 MBq) de MIBG-I-123. Esta exploración evidenció mayor captación de la suprarrenal izquierda respecto de la derecha, tanto en el estudio planar como en el de SPECT (Figs. 2 y 3). Practicado después una TAC abdominal, se confirmó este hallazgo. La masa suprarrenal izquierda tenía unas dimensiones de 2,6 x 3,1 cm localizada por dentro y anterior de este riñón, que comprimía parcialmente la vena cava inferior (Fig. 4). <img src="125v18n1-13006306fig02.jpg"></img>Fig 2.--El rastreo corporal total con MIBG-I-123, muestra un acúmulo del mismo en el área suprarrenal izquierda.<img src="125v18n1-13006306fig03.jpg"></img>Fig 3.--El SPECT abdominal con MIBG-I-123 muestra la presencia de una masa tumoral en el área de la suprarrenal izquierda correspondiente a un paraganglioma abdominal.<img src="125v18n1-13006306fig04.jpg"></img>Fig 4.--La TAC abdominal evidencia una masa adrenal de 2,6 x 3,1 cm localizada por dentro del riñón izquierdo, que comprime parcialmente la vena cava inferior.Intervenido el paciente, se resecó una masa tumoral para suprarrenal de característica nodular y encapsulada de 4 cm de diámetro mayor formado por células de apariencia paragangliónica configurando estructuras organoides, con pleomorfismo, pero sin mitosis, necrosis o invasión vascular. La suprarrenal izquierda no se encontraba infiltrada. La glándula suprarrenal contralateral se hallaba hiperplástica. Examinados los ganglios de las cadenas simpáticas extirpadas conjuntamente con la pieza quirúrgica, se hallaron múltiples nódulos paragangliónicos sin signos histológicos de malignidad. El diagnóstico histopatológico definitivo fue el de paraganglioma parasuprarrenal izquierdo.El postoperatorio transcurrió sin incidentes, manteniéndose las cifras de tensión arterial dentro de la normalidad y sin necesidad de medicación alguna. El control postquirúrgico mediante nueva gammagrafía con MIBG-I-123 (Fig. 5), resultó normal.<img src="125v18n1-13006306fig05.jpg"></img>Fig 5.--El nuevo rastreo tras la cirugía muestra la normalización tras la extirpación del tumor.Posteriormente, se sometió al paciente a nueva intervención quirúrgica con el fin de realizar una ventaja atrioventricular, pero el paciente falleció unos días después de complicaciones postoperatorias.DISCUSIÓNLos paragangliomas son tumores originados en las células cromafines de los ganglios parasimpáticos. Estos tumores pueden ser extraadrenales y múltiples y pueden también aparecer en el tejido simpático que se extiende desde el glomus carotídeo al plexo adrenérgico de la vejiga urinaria. Son más frecuentes en niños que en adultos y más en varones que en hembras con una relación de 2/1. La incidencia de malignidad en la edad pediátrica es del 2-4% comparada con el 10% en los adultos 1.Está descrito en la literatura la asociación de tumor neurogénico como neuroblastoma, feocromocitoma, paraganglioma y ganglioneuroma, con cardiopatía congénita 2,3. En un estudio publicado en 1985 2, y basado en datos de necropsia, se establece la elevada asociación entre estas entidades cuando el tumor neurogénico es de naturaleza periférica y no de origen central, lo que apoyaría la hipótesis del carácter secundario del tumor periférico, cuyo mecanismo fisiopatológico estaría fundamentado en el estímulo continuado sobre el sistema nervioso autónomo de la hipoxia provocada por la cardiopatía cianógena, que conduciría a una proliferación de las células derivadas de la cresta neural 2.Por otra parte, la hipertensión arterial sistémica en estos pacientes permite un adecuado flujo sanguíneo pulmonar que les mantiene en situación clínica, a veces, aceptable. Esto hace particularmente difícil asociar la hipertensión arterial a otra etiología distinta, como en el caso descrito.La gammagrafía con MIBG-123 ha demostrado ser de gran utilidad en el diagnóstico de todos los tumores derivados de la cresta neural, proporcionando, además, una alta especificidad a los estudios de localización de otras técnicas de imagen, como la TAC o la RM 4,5,7. Su sensibilidad oscila entre el 84 y 92% y su especificidad es del 100% 6,8.La hipertensión arterial en niños puede asociarse a otro tipo de lesiones, como la coartación de la aorta abdominal, aneurisma de la arteria esplénica, estenosis de la arteria renal o feocromocitoma 9. Aunque la asociación entre éste y la hipertensión vasculorrenal no es habitual, puede hallarse en el mismo paciente 10. Entre las razones para tal asociación está la posible compresión extríseca de la arteria renal por el tumor o bien que la hipersecreción crónica de catecolaminas pudiera provocar una reacción fibrosa peritumoral que afecte a la arteria renal 10,11,12.Como conclusión final, podría pensarse en que la situación de hipoxia crónica podría representar un papel importante en la inducción de tumores neurógenos periféricos. En el caso descrito se encontró una hiperplasia ganglionar parasimpática abdominal.<hr></hr>BIBLIOGRAFÍA1. Deal JE, Sever PS, Barrat TM, Dillon MJ. Phaeochromocytoma. Investigation and management of 10 cases. Arch Dis Child 1990;65:269-74.2. De la Monte S, Grover M, Hutchins M, Moor GW. Peripheral neuroblastic tumors and congenital heart disease. Am J Pediar Hematol Oncol 1985;7:109-16.3. Bellah R, D''Andrea A, Darillis E, Fellow KE. The association of congenital neuroblastoma and congenital heart disease. Pediatr Radiol 1989;19:119-21.4. 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ISSN: 2253-654X

La Revista Española de Medicina Nuclear e Imagen Molecular, fundada en 1982, es el órgano oficial de expresión de la Sociedad Española de Medicina Nuclear e Imagen Molecular, que aglutina a más de 700 miembros. La revista, que publica seis números regulares al año, tiene como principal objetivo promocionar la investigación y la formación continuada en todos los ámbitos de la Medicina Nuclear. Para ello, sus secciones principales son Originales, Notas Clínicas, Imágenes de Interés y artículos de Colaboración especial. Los trabajos pueden enviarse en español o en inglés y son sometidos a un proceso de revisión por pares. En 2009 se convirtió en la primera revista española del ámbito de la Imagen Médica en tener Factor de Impacto.

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