Artículo breve
Leiomiositis inflamatoria como causa de pseudoobstrucción intestinal y vólvulo recidivante de sigmoides: reporte de un caso y revisión de la literatura
Chronic intestinal pseudo-obstruction and recurrent sigmoid volvulus due to inflammatory leiomyositis: Case report and review of the literature
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A propósito de 2 casos con estudio necrópsico" "tienePdf" => "es" "tieneTextoCompleto" => "es" "tieneResumen" => array:2 [ 0 => "es" 1 => "en" ] "paginas" => array:1 [ 0 => array:2 [ "paginaInicial" => "114" "paginaFinal" => "120" ] ] "titulosAlternativos" => array:1 [ "en" => array:1 [ "titulo" => "Angiosarcomas associated with Kasabach-Merritt syndrome: An aggressive clinical course. Two case reports" ] ] "contieneResumen" => array:2 [ "es" => true "en" => true ] "contieneTextoCompleto" => array:1 [ "es" => true ] "contienePdf" => array:1 [ "es" => true ] "resumenGrafico" => array:2 [ "original" => 0 "multimedia" => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1125 "Ancho" => 1494 "Tamanyo" => 502380 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">(Caso 1). A. Masa mediastínica hemorrágica de (130<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm), consistencia sólida y que al corte mostraba un color pardo-rojizo, con abundante hemorragia (A1). B. Nidos de células tumorales que formaban ocasionalmente estructuras alveolares, donde predominaban células tumorales redondas con citoplasma abundante claro y anfofílico con un núcleo central y vesicular con nucléolo eosinofílico prominente correspondiente con el componente de TCG entremezclado con linfocitos maduros, hematoxilina y eosina (H&E) 400x. C. Positividad intensa de membrana y citoplasmática en las células neoplásicas para PLAP, 400x. D. Positividad intensa de membrana en las células neoplásicas para CD117, 400x.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Isidro Machado, Maria Victoria López-Soto, Mariana Medell Gago, Amaya Pérez Martínez, Ramón Portales Pérez, Israel Borrajero Martínez, Antonio Llombart-Bosch" "autores" => array:7 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Isidro" "apellidos" => "Machado" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Maria Victoria" "apellidos" => "López-Soto" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Mariana" "apellidos" => "Medell Gago" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "Amaya" "apellidos" => "Pérez Martínez" ] 4 => array:2 [ "nombre" => "Ramón" "apellidos" => "Portales Pérez" ] 5 => array:2 [ "nombre" => "Israel" "apellidos" => "Borrajero Martínez" ] 6 => array:2 [ "nombre" => "Antonio" "apellidos" => "Llombart-Bosch" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "es" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S1699885514000981?idApp=UINPBA00004N" "url" => "/16998855/0000004800000002/v2_201504270735/S1699885514000981/v2_201504270735/es/main.assets" ] "itemAnterior" => array:18 [ "pii" => "S1699885514000956" "issn" => "16998855" "doi" => "10.1016/j.patol.2014.09.005" "estado" => "S300" "fechaPublicacion" => "2015-04-01" "aid" => "295" "copyright" => "SEAP y SEC" "documento" => "article" "crossmark" => 1 "subdocumento" => "fla" "cita" => "Rev Esp Patol. 2015;48:103-8" "abierto" => array:3 [ "ES" => false "ES2" => false "LATM" => false ] "gratuito" => false "lecturas" => array:2 [ "total" => 1675 "formatos" => array:3 [ "EPUB" => 11 "HTML" => 1345 "PDF" => 319 ] ] "es" => array:13 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">ARTÍCULO BREVE</span>" "titulo" => "Múltiples hemangiomas anastomosantes y lesiones precursoras de carcinoma de células renales asociado a enfermedad renal quística adquirida" "tienePdf" => "es" "tieneTextoCompleto" => "es" "tieneResumen" => array:2 [ 0 => "es" 1 => "en" ] "paginas" => array:1 [ 0 => array:2 [ "paginaInicial" => "103" "paginaFinal" => "108" ] ] "titulosAlternativos" => array:1 [ "en" => array:1 [ "titulo" => "Multiple anastomosing haemangiomas and precursor lesions of renal cell carcinoma associated with acquired cystic kidney disease" ] ] "contieneResumen" => array:2 [ "es" => true "en" => true ] "contieneTextoCompleto" => array:1 [ "es" => true ] "contienePdf" => array:1 [ "es" => true ] "resumenGrafico" => array:2 [ "original" => 0 "multimedia" => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 1048 "Ancho" => 1400 "Tamanyo" => 393622 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Estudio inmunohistoquímico de lesiones precursoras de CCR asociado a ERQA. A) AC9 (x<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>200). B) CD10 (x<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>200). C) AMACR (x<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>200). D) CK7 (x<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>200).</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Alejandro Rubio Fernández, Mario Díaz Delgado, Alicia Hernández Amate" "autores" => array:3 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Alejandro" "apellidos" => "Rubio Fernández" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Mario" "apellidos" => "Díaz Delgado" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Alicia" "apellidos" => "Hernández Amate" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "es" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S1699885514000956?idApp=UINPBA00004N" "url" => "/16998855/0000004800000002/v2_201504270735/S1699885514000956/v2_201504270735/es/main.assets" ] "es" => array:19 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Artículo breve</span>" "titulo" => "Leiomiositis inflamatoria como causa de pseudoobstrucción intestinal y vólvulo recidivante de sigmoides: reporte de un caso y revisión de la literatura" "tieneTextoCompleto" => true "paginas" => array:1 [ 0 => array:2 [ "paginaInicial" => "109" "paginaFinal" => "113" ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:4 [ "autoresLista" => "Lina Eugenia Jaramillo, Diana Lucia Martínez, Edna Margarita Quintero" "autores" => array:3 [ 0 => array:4 [ "nombre" => "Lina Eugenia" "apellidos" => "Jaramillo" "email" => array:1 [ 0 => "millito59@hotmail.com" ] "referencia" => array:3 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">a</span>" "identificador" => "aff1" ] 1 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">b</span>" "identificador" => "aff0010" ] 2 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">*</span>" "identificador" => "cor0005" ] ] ] 1 => array:3 [ "nombre" => "Diana Lucia" "apellidos" => "Martínez" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">a</span>" "identificador" => "aff1" ] ] ] 2 => array:3 [ "nombre" => "Edna Margarita" "apellidos" => "Quintero" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">b</span>" "identificador" => "aff0010" ] ] ] ] "afiliaciones" => array:2 [ 0 => array:3 [ "entidad" => "Departamento de Patología, Facultad de Medicina, Universidad Nacional de Colombia, Bogotá, Colombia" "etiqueta" => "a" "identificador" => "aff1" ] 1 => array:3 [ "entidad" => "Departamento de Patología, Fundación Hospital de la Misericordia, Bogotá, Colombia" "etiqueta" => "b" "identificador" => "aff0010" ] ] "correspondencia" => array:1 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "cor0005" "etiqueta" => "⁎" "correspondencia" => "Autor para correspondencia." ] ] ] ] "titulosAlternativos" => array:1 [ "en" => array:1 [ "titulo" => "Chronic intestinal pseudo-obstruction and recurrent sigmoid volvulus due to inflammatory leiomyositis: Case report and review of the literature" ] ] "resumenGrafico" => array:2 [ "original" => 0 "multimedia" => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 975 "Ancho" => 1300 "Tamanyo" => 480382 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Aspecto de la capa muscular interna del intestino con fibras pequeñas y muy separadas por abundante tejido fibroso (a), tricrómico de Masson 200×. Las fibras pequeñas y su gran separación son resaltadas con la inmunohistoquímica para actina muscular específica (b, inserto), 400×.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La leiomiositis intestinal es una causa rara de alteración motora del intestino, definida histológicamente por un infiltrado denso y difuso de linfocitos en la capa muscular propia, que puede llevar a degeneración de los miocitos y fibrosis de la pared<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Aunque es una entidad pobremente estudiada, la presencia de infiltrado de linfocitos<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>T CD3 y CD8 positivos y la respuesta en varios de los casos reportados al manejo con inmunomoduladores sugieren una etiología inmunológica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2-6</span></a>. También se han reportado casos de leiomiositis con infiltrado leucocitario mixto o exclusivamente de eosinófilos; esta última, denominada por algunos autores leiomiositis eosinofílica, es considerada por ellos como una entidad distinta de la leiomiositis inflamatoria linfocítica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,7</span></a>. La pseudoobstrucción intestinal crónica (POIC) se define como un trastorno caracterizado por signos y síntomas de obstrucción intestinal tales como distensión, estreñimiento y vómito en ausencia de una verdadera oclusión mecánica de la luz del intestino<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,8</span></a>. El vólvulo de sigmoides es la rotación del asa sigmoidea sobre su eje mesocólico que se manifiesta con dolor abdominal, vómito, estreñimiento, diarrea y distensión abdominal y se considera raro en niños<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las 3 entidades de forma individual son poco frecuentes en pediatría, y no encontramos ningún reporte en la literatura en las que se asocien como en nuestro paciente.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Reporte de caso</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente masculino con antecedente de asma y rinitis desde los 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años de edad. Consulta por primera vez a nuestra institución a la edad de 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años por cuadro de dolor abdominal, estreñimiento y emesis. El hemograma muestra leucocitosis con neutrofilia, y en la radiografía de abdomen se observan niveles hidroaéreos. Con diagnóstico de vólvulo de sigmoides realizan laparotomía exploradora en la que se evidencia megacolon tóxico. Ante el aspecto redundante del intestino toman biopsias endorrectales en las que se confirma una inervación normal, pero se observa atrofia en las fibras de la muscular propia y fibrosis pericelular; el estudio se complementó con inmunohistoquímica para desmina y actina, que resaltaron el severo daño, por lo que establecimos el diagnóstico de miopatía, sin clasificarla en ese momento por no contar con mayor información clínica. El paciente es tratado con antibióticos e irrigaciones y evoluciona hacia la mejoría, por lo cual dan salida. En los 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses siguientes, el paciente consulta por cuadros de POIC en 6 ocasiones y requiere 4 hospitalizaciones cortas para el manejo médico de su dolor abdominal. Quince meses después de su primera consulta al hospital ingresa de nuevo por un vólvulo del sigmoide que se devolvula inicialmente por colonoscopia, pero días más tarde requiere sigmoidectomía. En el laboratorio de patología recibimos un segmento de colon dilatado de 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de longitud que al corte mostró una mucosa eritematosa con pequeños nódulos umbilicados, sin otros cambios en la pared. En la histología observamos leve hiperplasia folicular linfoide en la mucosa y confirmamos la normalidad de los plexos de Meissner y Auerbach. En los cortes con hematoxilina-eosina y con la histoquímica de tricrómico de Masson se encontró un severo cambio de la capa muscular propia, con fibras pequeñas y muy separadas por tejido fibroso, asociado a infiltrado inflamatorio mixto con linfocitos y abundantes eosinófilos (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0005">figs. 1 y 2</a>); el cambio atrófico era más notorio en la capa circular interna. En el estudio de inmunohistoquímica, el CD45 (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>) resaltó un denso infiltrado leucocitario en la capa muscular, con positividad de los linfocitos para CD3 y CD8, sin población CD20; la tinción de S100 mostró un patrón de inervación normal. Con estos hallazgos se hizo el diagnóstico de leiomiositis inflamatoria. Durante el postoperatorio hubo mejoría de los síntomas, con tolerancia a la vía oral, y fue valorado por reumatología, quienes descartaron enfermedad sistémica; dan salida con manejo sintomático e inmunomodulador, después de la cual ha presentado 2 cuadros de POIC. Actualmente se encuentra en seguimiento por gastroenterología y cirugía pediátrica.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El término pseudoobstrucción intestinal crónica se define como la condición caracterizada por síntomas y signos, tanto clínicos como radiológicos, de obstrucción intestinal, sin evidencia de lesiones que ocupen la luz del intestino<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,8</span></a>. Es debida a la incapacidad del intestino para promover el tránsito del contenido luminal, ya sea por falta de coordinación o por contractilidad defectuosa del músculo liso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. Se puede manifestar de forma aguda o crónica, y se considera primaria en caso de que la alteración se presente limitada a la pared muscular intestinal, o secundaria si el compromiso es sistémico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Característicamente los pacientes presentan episodios recurrentes de pseudoobstrucción intestinal indistinguibles de una obstrucción mecánica verdadera, incapacidad para alcanzar un peso corporal adecuado y para la nutrición oral normal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,8</span></a>. Los síntomas son variables, siendo los más frecuentes dolor y distensión abdominal, estreñimiento, náuseas y vómito<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. La morbimortalidad está dada por sepsis, complicaciones de la nutrición parenteral (a menudo requerida) y enfermedad hepática; esto sumado a que en la mayoría de casos, ante el problema diagnóstico, los pacientes son sometidos a procedimientos quirúrgicos repetidos, inútiles y potencialmente peligrosos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3,8</span></a>. En niños, la POIC es causada en la mayoría de los casos por defectos congénitos de la inervación entérica, principalmente el megacolon aganglionar<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,4</span></a>. Del mismo modo, la disfunción congénita de la pared muscular del intestino puede causar también POIC, y en ocasiones involucra otros órganos con músculo liso, como en el síndrome de hipoperistaltismo asociado a microcolon y megavejiga<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a>. Los adultos pueden presentar enfermedad adquirida del músculo liso intestinal en el curso de varios trastornos autoinmunes, como lupus eritematoso sistémico, artritis reumatoide y esclerodermia, al igual que en trastornos metabólicos, endocrinos y mitocondriales, entre otros<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2-4,8</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El vólvulo del intestino no es una entidad frecuente en los niños, y los síntomas usuales son dolor abdominal, vómito, estreñimiento y distensión abdominal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. El lugar anatómico más frecuentemente afectado es el colon sigmoide, seguido del ciego y el transverso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. Los factores predisponentes en niños son varios, entre los que están colon redundante o elongado, ausencia o mala fijación del mesenterio, dietas altas en fibra, antecedente de cirugía abdominal, aganglionosis, hipotonía del músculo intestinal y estreñimiento crónico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a>. El diagnóstico temprano es importante, pues una intervención tardía puede llevar a infarto intestinal, evento que reporta una mortalidad en niños que oscila entre el 22 y el 50% de casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>. Como tratamiento se propone detorsión endoscópica, como la que se hizo inicialmente en nuestro paciente, sigmoidopexia para evitar la resección o colostomía<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9-12</span></a>. Salas et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a> describieron reducción exitosa por enema en 10 de 13 niños y adolescentes. La recurrencia en adultos con tratamiento sin cirugía es hasta del 60%<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>, y aunque se dice que la recurrencia en la población pediátrica es más baja, Smith en su serie de 48 casos en niños reportó una recurrencia del 31%<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12,13</span></a>. En los niños con POIC o estreñimiento crónico que tienen una exacerbación aguda del cuadro con empeoramiento del dolor abdominal y distensión, se debe sospechar un vólvulo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10,13</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una causa poco frecuente de POIC es la leiomiositis intestinal, una condición rara, reportada en niños de todas las edades y en perros<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>. El diagnóstico se hace por la presencia histológica de marcado infiltrado inflamatorio en la capa muscular propia compuesto por linfocitos CD3 y CD8 positivos, sin inflamación de las otras capas de la pared<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1-6</span></a>. Esta enfermedad evoluciona ocasionando degeneración de la muscular, atrofia de los miocitos y fibrosis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1-6</span></a>. En nuestro caso, el paciente comienza con un cuadro de POIC, se diagnostica un vólvulo de sigmoide que se resuelve solo y en la laparotomía exploratoria ante el aspecto redundante del intestino grueso se realizan biopsias para evaluación de inervación. En ese momento se describe el daño miopático, pero no se da importancia al infiltrado inflamatorio del músculo, que era por lo demás escaso. Es solo en el tercer episodio de vólvulo donde se decide hacer sigmoidectomía, cuando en los cortes de la pieza quirúrgica llama la atención la miositis con infiltrado que mezcla linfocitos con un porcentaje muy importante de polimorfonucleares eosinófilos, situación que algunos autores consideran parte de la misma enfermedad, pero otros la definen como leiomiositis eosinofílica y asumen que es diferente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,7</span></a>. Es importante anotar que en nuestro caso, aunque la inflamación compromete la muscular interna y externa, los cambios atróficos del músculo son severos solo en la capa interna y poco aparentes en la externa. Por otro lado, el compromiso no es homogéneo, pues aunque el infiltrado inflamatorio estuvo presente en todos los cortes, su densidad era muy variable, al igual que la severidad de los cambios de atrofia muscular, lo que puede ser un problema para el diagnóstico de la enfermedad en biopsias pequeñas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Igualmente, al menos en nuestro caso, no observamos cambios macroscópicos que permitieran establecer el daño muscular descrito.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta enfermedad, aunque rara, se debe tener en cuenta en el diagnóstico diferencial de la POIC<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1-6</span></a>. Aún no es claro cómo se dispara la reacción de células<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>T que lleva a leiomiositis; en 3 casos reportados, un episodio de gastroenteritis o diarrea precedió al cuadro de distensión gastrointestinal, en otro se encontraron anticuerpos anti-<span class="elsevierStyleItalic">Yersinia pseudotuberculosis</span> y en un caso se describió la coexistencia con hepatitis autoinmune<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>. Se postula que, dada la exposición de la mucosa intestinal a un gran número de patógenos bacterianos y virales, el intestino es susceptible a que las reacciones inmunológicas lo lesionen por reactividad cruzada de las células<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>T con las fibras musculares lisas de la pared intestinal (por mimetismo molecular)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3-5</span></a>. Nuestro paciente tiene una historia de rinitis y asma desde los 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años de edad tratada con montelukast, y en una de sus consultas expulsó un <span class="elsevierStyleItalic">áscaris lumbricoides</span>; sin embargo, aunque estas enfermedades se describen asociadas a hipereosinofilia, nuestro paciente nunca tuvo aumento del número de eosinófilos en la sangre periférica; adicionalmente, en ninguna de estas entidades se ha descrito la presencia del infiltrado limitado a la muscular propia del intestino ni atrofia de los miocitos.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para realizar el diagnóstico es indispensable contar con biopsias que incluyan la capa muscular del intestino<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2-6</span></a>. En ocasiones, como sucedió en la evolución de nuestro paciente, se da la necesidad de realizar una intervención quirúrgica, bien sea programada o de urgencia, con resección de un segmento intestinal, donde es más fácil establecer el diagnóstico. Es importante tener en cuenta que si, como observamos en este caso, el compromiso no es homogéneo, el diagnóstico puede pasar desapercibido si no obtenemos buen material para el estudio<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2,4</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El manejo propuesto es terapia inmunomoduladora, y su inicio debe ser temprano<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2-6</span></a>. La respuesta es variable, y en un porcentaje importante de casos el pronóstico es pobre cuando en el progreso de la enfermedad se compromete toda la pared y todo el intestino<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>; adicionalmente, cuando hay fibrosis secundaria es frecuente encontrar resistencia a la corticoterapia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusión</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Reportamos un caso de leiomiositis intestinal en un niño con episodios múltiples de POIC y vólvulo recidivante de sigmoides. Esta es una entidad rara, con muy pocos casos reportados. El hallazgo de degeneración de los miocitos y fibrosis de la pared, asociado a la presencia de infiltrado inflamatorio de linfocitos<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>T CD3 y CD8 positivos, permitió hacer el diagnóstico. Se descartaron enfermedades sistémicas y se comprobó la normalidad del sistema nervioso entérico.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Responsabilidades éticas</span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Protección de personas y animales</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes.</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y/o sujetos referidos en el artículo. Este documento obra en poder del autor de correspondencia.</p></span></span><span id="sec0045" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0065">Conflicto de intereses</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguno reportado.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:11 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres485118" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec507325" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres485119" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec507324" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Reporte de caso" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conclusión" ] 8 => array:3 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Responsabilidades éticas" "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0030" "titulo" => "Protección de personas y animales" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0035" "titulo" => "Confidencialidad de los datos" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0040" "titulo" => "Derecho a la privacidad y consentimiento informado" ] ] ] 9 => array:2 [ "identificador" => "sec0045" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 10 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2014-07-19" "fechaAceptado" => "2014-09-23" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec507325" "palabras" => array:3 [ 0 => "Pseudoobstrucción intestinal" 1 => "Vólvulo intestinal" 2 => "Miopatía inflamatoria" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec507324" "palabras" => array:3 [ 0 => "Intestinal pseudo-obstruction" 1 => "Intestinal volvulus" 2 => "Inflammatory myopathy" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La leiomiositis intestinal es una causa rara de pseudoobstrucción intestinal crónica (POIC) y no está descrita asociada a vólvulo de sigmoides. Reportamos el caso de un paciente de 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años con episodios recurrentes de POIC en quien se descartó enfermedad del sistema nervioso entérico. Las biopsias endorrectales y posteriormente una sigmoidectomía por vólvulo recidivante evidenciaron una miopatía con infiltrado inflamatorio de linfocitos y eosinófilos limitado a la capa muscular propia. Los estudios complementarios descartaron enfermedad sistémica. El diagnóstico final fue leiomiositis inflamatoria, una entidad rara, con muy pocos casos reportados en la literatura, de probable etiología inmunológica y pronóstico variable.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Intestinal leiomyositis is a rare cause of chronic intestinal pseudo-obstruction (CIPO) and is not described associated with sigmoid volvulus. We report the case of a 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>year old patient with recurrent episodes of CIPO. Rectal biopsies were performed to rule out enteric nervous system disease. These biopsies and subsequently a sigmoidostomy made by recurrent sigmoid volvulus evidenced a myopathy with inflammatory infiltrate of lymphocytes and eosinophils limited to the muscularis propia, atrophy of myocytes and intersticial fibrosis. Complementary studies ruled out systemic disease. 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Las fibras pequeñas y su gran separación son resaltadas con la inmunohistoquímica para actina muscular específica (b, inserto), 400×.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 743 "Ancho" => 990 "Tamanyo" => 294244 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Inmunohistoquímica para CD45 que resalta el infiltrado leucocitario en la capa muscular, 200×.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:14 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0005" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Pathology of intestinal motor disorders in children" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:1 [ 0 => "R.P. 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| 2015 Septiembre | 46 | 19 | 65 |
| 2015 Agosto | 69 | 14 | 83 |
| 2015 Julio | 55 | 17 | 72 |
| 2015 Junio | 49 | 17 | 66 |
| 2015 Mayo | 107 | 41 | 148 |
| 2015 Abril | 41 | 9 | 50 |
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