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Inicio Revista Médica Clínica Las Condes Osteopoiquilosis: a propósito de un caso
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CASO CLÍNICO
Osteopoiquilosis: a propósito de un caso
Osteopoikilosis: a case report
Guillermo Sánchez-Fonsecaa,
Autor para correspondencia
guillesanchez100@gmail.com

Autor para correspondencia.
, María del Carmen Soler-Ruizb, María Dolores Fonseca-Montosac, Francisco Rafael Sánchez-Sánchezd, Marta Sánchez-Aguilare, Roberto Domingo Tabernero-Ricoa, Miguel Ángel Corral-de Callea
a Servicio de Radiodiagnóstico, Complejo Asistencial de Ávila, Ávila, España
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y maduraci&#243;n &#243;sea definitiva&#44; todo ello en el interior de la capa esponjosa&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Este trabajo tiene por finalidad destacar la presentaci&#243;n cl&#237;nico-radiol&#243;gica de la osteopoiquilosis&#44; dando &#233;nfasis en que se trata de un hallazgo radiol&#243;gico incidental&#46; Adem&#225;s&#44; dada su benignidad&#44; es muy importante no confundirla con lesiones osteoescler&#243;ticas indicativas de malignidad como las met&#225;stasis osteobl&#225;sticas&#44; para evitar as&#237; una espiral de &#8220;encarnizamiento terape&#250;tico&#8221; que resulta altamente perjudicial para el paciente&#44; y que lamentablemente ocurre m&#225;s de lo deseado en la pr&#225;ctica cl&#237;nica&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se reporta el caso de una mujer de 42 a&#241;os&#44; fumadora desde los 20 a&#241;os&#44; que presenta catarro febril de varios d&#237;as de evoluci&#243;n&#44; con tos productiva&#44; siendo tratada con acetilciste&#237;na&#46; Presenta dolor costal derecho de caracter&#237;sticas pleurales que no presenta mejor&#237;a con la administraci&#243;n de ibuprofeno&#44; sin disnea ni palpitaciones&#46; No refiere esfuerzos ni traumas previos&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como antecedente presenta episodio hace cinco meses atr&#225;s de sospecha de neumon&#237;a con radiograf&#237;a de t&#243;rax con hallazgo de im&#225;genes nodulares parahiliares izquierdas&#46; Pensando en posible patolog&#237;a neopl&#225;sica se realiz&#243; una TC que concluy&#243; que los n&#243;dulos eran de improbable traducci&#243;n cl&#237;nica debido a que resultaban ser un hallazgo incidental adem&#225;s de no existir dolor ni otros s&#237;ntomas t&#237;picos de un posible c&#225;ncer pulmonar&#44; as&#237; como tampoco alteraciones de laboratorio&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los ex&#225;menes de laboratorio&#44; no se observa alteraci&#243;n de par&#225;metros sugerentes de una enfermedad &#243;sea maligna presentando solo hiperglicemia de 111<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl &#40;VN&#58; 74-100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#41; e hipercolesterolemia de 279<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl &#40;VN&#58; 110-200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#41;&#46; Hemograma y estudio metabolismo del hierro normales&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dado el antecedente tab&#225;quico y dolor tor&#225;cico refractario&#44; se solicita radiograf&#237;a de t&#243;rax que present&#243; im&#225;genes nodulares parahiliares izquierdas&#44; por lo que se solicit&#243; una tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41; toraco-abdomino-p&#233;lvica para mejor caracterizaci&#243;n de dichos n&#243;dulos y para descartar lesiones focales abdomino-p&#233;lvicas que justificaran el dolor abdominal&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los cortes tor&#225;cicos&#44; present&#243; signos de bronquiolitis respiratoria cr&#243;nica no consolidativa&#44; sin cambios significativos del estudio toraco-abdomino-p&#233;lvico previo respecto al actual&#44; con diferencia de 5 meses entre ambos&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los cortes abdominales&#44; no se evidenciaron hallazgos patol&#243;gicos de inter&#233;s&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los cortes p&#233;lvicos&#44; se evidenciaron m&#250;ltiples lesiones escler&#243;ticas &#40;ya descritas en la TC previa&#41;&#44; sin hallazgos de tumor primario&#46; Como hallazgos radiol&#243;gicos principales se apreciaron m&#250;ltiples focos escler&#243;ticos endomedulares metafisoepifisiarios&#44; con m&#225;rgenes bien definidos&#44; de distinto n&#250;mero y tama&#241;o &#40;sin llegar a superar el cent&#237;metro&#41; acetabulares&#44; il&#237;acos bilaterales y sacros sin disrupci&#243;n cortical ni compromiso de partes blandas adyacentes&#59; todos&#44; hallazgos radiol&#243;gicos no agresivos&#46; Dichas enostosis presentaban agrupaci&#243;n periarticular&#44; encontr&#225;ndose estables en n&#250;mero y tama&#241;o con respecto a la TC anterior&#46; Los hallazgos suger&#237;an displasia osteoesclerosante&#44; a valorar la osteopoiquilosis&#46; <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">Figura 1</a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Estas im&#225;genes&#44; que no presentan captaciones patol&#243;gicas metast&#225;sicas&#44; sugieren naturaleza benigna de las lesiones &#243;seas de nuestra paciente&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0065">Discusi&#243;n</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En radiograf&#237;a simple&#44; en la osteopoiquilosis se identifican numerosas im&#225;genes radiopacas o esclerosas&#44; peque&#241;as&#44; homog&#233;neas&#44; bien definidas y longitudinales o circulares &#40;seg&#250;n la definici&#243;n trabecular de la porci&#243;n esponjosa del hueso&#41;&#46; Est&#225;n agrupadas en regiones periarticulares paralelas a las trab&#233;culas circundantes&#46; Son&#44; por lo tanto&#44; predominantemente longitudinales en las &#225;reas trabeculares lineales bien definidas&#44; mientras que son m&#225;s bien circulares en &#225;reas trabeculares peor definidas&#46; En nuestra paciente&#44; no exist&#237;an manifestaciones cl&#237;nicas relacionadas&#44; tampoco se evidenciaron lesiones cut&#225;neas&#46; Se solicit&#243; radiograf&#237;a de columna lumbar&#44; pudiendo comprobarse lesiones sacras y en otras localizaciones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la TC&#44; la osteopoiquilosis presenta m&#250;ltiples focos enost&#243;ticos subcentim&#233;tricos &#40;5-10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#41;&#44; sim&#233;tricos&#44; metafisoepifisiarios en huesos largos&#44; respetando cr&#225;neo y esqueleto axial&#46; Por lo general&#44; no suele presentar deformidad o malformaci&#243;n de estructuras &#243;seas y ello genera un debate abierto sobre si resulta del todo apropiado incluirla dentro del grupo de las osteocondrodisplasias&#44; ya que en estas s&#237; es frecuente encontrar deformidad o malformaciones &#243;seas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No es posible distinguirla de otras lesiones osteobl&#225;sticas exclusivamente seg&#250;n su valor de atenuaci&#243;n&#44; ya que esta medici&#243;n lo &#250;nico que nos indica es que las lesiones tienen la misma atenuaci&#243;n que el calcio&#44; per&#44; no especifican si son benignas&#44; malignas&#44; tumorales o infecciosas&#46; Es por ello que cobran especial importancia otros factores clave como son el contexto cl&#237;nico&#44; la exploraci&#243;n f&#237;sica y el resultado del resto de las pruebas complementarias &#40;pruebas de laboratorio y de imagen&#41; al tratarse de un diagn&#243;stico de exclusi&#243;n&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41; define mejor las caracter&#237;sticas lesionales&#46; Generalmente&#44; se observan lesiones hipointensas no expansivas homog&#233;neas en el tejido endomedular&#46; En la RM abdomino-p&#233;lvica realizada posteriormente para ampliar estudio&#44; la paciente present&#243; lesiones de baja intensidad de se&#241;al en secuencias potenciadas en T1 y T2 &#40;hueso denso maduro&#41;&#44; que no restring&#237;an el movimiento browniano a la libre difusi&#243;n de las part&#237;culas de agua &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figura 2</a>&#41;&#46; No captaban ning&#250;n tipo de contraste &#40;gadolinio ni yodo&#41; en la RM ni en los estudios funcionales de Medicina Nuclear&#44; como gammagraf&#237;a &#243;sea y PET-TC&#46; Por dichas caracter&#237;sticas y dada la estabilidad radiol&#243;gica&#44; se descarta el diagn&#243;stico de met&#225;stasis &#243;seas&#44; corroborando la naturaleza benigna de dicho proceso&#46; Se eval&#250;a como diagn&#243;stico diferencial el que se trate de una enostosis m&#250;ltiple dentro del amplio espectro de enfermedades que plantean las displasias osteoesclerosas&#44; con alta probabilidad de que se trate de una osteopoiquilosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; <a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0015">Figuras 3 y 4</a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Estas malformaciones se originan en la etapa infantil &#40;raramente antes de los 3 a&#241;os&#41; y persisten de manera silente a lo largo de la vida&#46; Ello explica que su diagn&#243;stico se realice de forma incidental al realizar pruebas de imagen por otros motivos&#46; Como se ha comentado&#44; lo normal es que sea asintom&#225;tica&#44; sin embargo&#44; puede presentar s&#237;ntomas entre los que destacan el dolor cr&#243;nico&#46; Es as&#237; como se ha visto en varios estudios que cerca de un 20&#37; de los pacientes con osteopoiquilosis&#44; pueden tener una manifestaci&#243;n moderada de dolor y derrame articular&#44; provocado por un aumento en la condensaci&#243;n &#243;sea a causa del estado hipermetab&#243;lico que ello conlleva&#46; Este estado hipermetab&#243;lico del hueso es la principal hip&#243;tesis de la aparici&#243;n de s&#237;ntomas&#44; como el dolor cr&#243;nico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al ser un s&#237;ndrome gen&#233;tico con penetrancia variable&#44; puede aparecer aislada o asociada a otras malformaciones gen&#233;ticas &#40;como en el gen LEMD3&#41; adem&#225;s de las &#243;seas&#46; Presenta manifestaciones principalmente cut&#225;neas &#40;dermatofibrosis lenticularis&#41;&#44; card&#237;acas &#40;coartaci&#243;n de aorta&#41; y renales &#40;duplicidad ureteral&#41;&#44; pero tambi&#233;n endocrinas&#44; faciales &#40;dacriocistitis&#41; y reum&#225;ticas &#40;artrititis&#44; lupus&#44; fiebre mediterr&#225;nea familiar&#41;&#46; Cuando asocia p&#225;pulas esclerodermiformes redondas&#47;ovaladas sim&#233;tricas &#40;dermatofibrosis lenticular diseminada&#41; de color blanco-amarillento en regi&#243;n lumbar&#44; gl&#250;tea y de manera mucho m&#225;s infrecuente los brazos&#44; en cuyo caso se conoce como s&#237;ndrome de &#8220;Buschke-Ollendorf&#8221;&#46; Asimismo&#44; se ha descrito su asociaci&#243;n con otras afectaciones dermatol&#243;gicas &#40;elastomas juveniles&#44; l&#233;ntigos&#44; fibromas orales&#44; queratomas palmoplantares y predisposici&#243;n a la formaci&#243;n de queloides&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Entre el amplio espectro de lesiones que se asemejan a la osteopoiquilosis&#44; caben destacar&#58;<ul class="elsevierStyleList" id="lis0005"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0005"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Islotes &#243;seos aislados&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0010"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Displasias osteoesclerosas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a></p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0015"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esclerosis tuberosa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a></p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0020"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Osteomielitis cr&#243;nica multifocal recurrente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a></p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0025"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Enfermedades del metabolismo f&#243;sforo-calcio</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0030"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tumores osteoesclerosos &#40;linfoma &#243;seo&#44; met&#225;stasis osteobl&#225;sticas&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a></p></li></ul></p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0070">Conclusiones</span><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La osteopoiquilosis supone un hallazgo radiogr&#225;fico incidental&#44; que se encuentra en personas asintom&#225;ticas que se realizan una prueba de imagen por otro motivo&#46; Se debe incluir en el amplio diagn&#243;stico diferencial de im&#225;genes osteoesclerosas m&#250;ltiples y no debe confundirse con otras condiciones malignas de peor pron&#243;stico y distinta actitud terape&#250;tica&#44; como por ejemplo las met&#225;stasis &#243;seas&#46;</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No es necesaria la biopsia &#243;sea para llegar a un diagn&#243;stico certero&#46; Podemos apoyarnos en las caracter&#237;sticas radiol&#243;gicas y tomogr&#225;ficas evaluadas en detalle por radi&#243;logos de experiencia o subespecialistas en un contexto cl&#237;nico de hallazgo imagenol&#243;gico incidental y frente a la duda&#44; con pruebas funcionales y metab&#243;licas&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0075">Consideraciones &#233;ticas</span><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No se ha llevado a cabo experimentaci&#243;n con animales ni seres humanos&#46;</p><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se respeta la privacidad y confidencialidad de los datos&#44; siguiendo el protocolo de nuestro centro&#44; as&#237; como contamos con el consentimiento del paciente para publicar este art&#237;culo con im&#225;genes&#46;</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0080">Conflicto de inter&#233;s</span><p id="par0140" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener conflictos de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 07168640
Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
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2024 Noviembre 3 3 6
2024 Octubre 34 15 49
2024 Septiembre 52 28 80
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