Objetivos: El objetivo es exponer el hallazgo radiológico de una hemimegalencefalia, típicamente diagnosticada en la infancia, en un paciente adulto con alteración de la conducta y deterioro cognitivo, sin presentar la clínica más frecuente asociada que son las crisis epilépticas.

Material y métodos: Varón de 64 años ingresa en UHB psiquiatría ante alteraciones de conducta en vía pública, deterioro en el autocuidado con incapacidad para la gestión y planificación de sus recursos y bienes económicos, con repercusión severa en su funcionalidad. Presenta discurso insulso, reiterativo con actitud inadecuada, alternando actitud hipercomplaciente con hostilidad y sintomatología confabulatoria con buena respuesta a antipsicóticos a dosis bajas. Cabe destacar como antecedentes, un episodio de psicosis aislado hace 10 años y estabilidad psicopatológica desde entonces con buena adaptación en la edad adulta. De niño presentaba ligero retardo psicomotor y mal rendimiento escolar. Niega crisis epilépticas en la infancia.

Resultados: Afectación predominante de funciones ejecutivas y visuoespaciales. Presenta síndrome rígido acinético asimétrico claro con predominio derecho. En RNM se describe hemimegalencefalia aislada izquierda que no se conocía previamente y déficit de B12 en analítica.

Conclusión: Se trata de un caso de relevancia de interés clínico por el hallazgo radiológico poco común con presentación clínica atípica.