Adenosis poliquística esclerosante de la glándula submaxilar

Beato Martínez, Ainhoa; Moreno Juara, Angel; Candia Fernández, Antonio

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Se han descrito 51 casos en la literatura. No se conoce su etiología, aunque se ha descrito su carácter clonal, y por lo tanto neoplásico. La mayoría de los casos ocurre en las glándulas salivales mayores, sobre todo en la glándula parótida.Es importante hacer el diagnóstico diferencial con otros tumores de glándula salival, principalmente con el carcinoma de células acinares.Caso clínicoPaciente mujer de 63 años, fumadora, que acude a consulta por una tumoración cervical izquierda de unos meses de evolución.A la exploración se aprecia una orofaringe normal con enrojecimiento del orificio de drenaje del conducto de Wharton izquierdo. La fibroscopia fue normal y en la palpación bimanual y cervical se apreciaba una glándula submandibular izquierda aumentada de tamaño con una adenopatía posterior a la glándula móvil y rodadera de unos 2cm de diámetro.En la tomografía axial computarizada de cuello se apreciaba un nódulo sólido de 16mm en la glándula submaxilar izquierda con una adenopatía de 6mm adyacente a la glándula submaxilar.La punción aspiración con aguja fina ecoguiada fue informada como carcinoma de células acinares bien diferenciado (bajo grado).Ante dichos hallazgos se realizó una submaxilectomía izquierda con vaciamiento cervical del grupo I.La anatomía patológica de la pieza quirúrgica fue informada como tumoración irregular blanquecina de consistencia firme de 1,7cm de dimensión mayor ocupando el 30% de la glándula, sin invasión en el resto de la glándula, ni invasión vascular o perineural.Microscópicamente se observaban ductos dilatados con hiperplasia intraluminal epitelial y atípia celular, rodeado de estroma con abundante esclerosis. Los ganglios linfáticos fueron negativos para malignidad. El diagnóstico fue de APE (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0005">figs. 1 y 2</a>).<elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia>A los dos años de la cirugía la paciente se encuentra asintomática, sin haber mostrado recidiva ni metástasis a distancia.DiscusiónLa APE fue descrita por primera vez en 1996 por Smith et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005">1</a> y actualmente existen unos 50 casos descritos en la literatura.Afecta sobre todo a las glándulas salivales mayores, sobre todo la glándula parótida y de manera excepcional a glándulas salivales menores<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010">2,3</a>. Aparece en sujetos de edad media (40- 50 años) sin clara prevalencia de sexo y son tumores de entre 0,5 y 7cm de diámetro.Se caracteriza por ser un tumor de crecimiento lento, normalmente asintomático, nodular, parecido en muchos aspectos a la enfermedad fibroquística de mama<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020">4</a>.En la anatomía patológica aparecen nódulos circunscritos, pero no encapsulados con ductos dilatados e hiperplasia epitelial rodeados de un estroma muy fibroso e inflamación crónica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025">5</a>.Es una afección de etiología desconocida aunque en artículos recientes se han realizado ensayos con el gen receptor de andrógeno humano (HUMARA)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030">6</a> demostrando la naturaleza clonal, y por tanto neoplásica de la lesión. Además, con técnicas de inmunohistoquímica se ha detectado positividad para receptores de estrógenos y progesterona pudiendo tener que ver con su patogenia. 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ISSN: 0001-6519

Acta Otorrinolaringológica Española, Órgano Oficial de la Sociedad Española de Otorrinolaringología y Cirugía de Cabeza y Cuello, y de la Academia Iberoamericana de Otorrinolaringología, es la revista más importante en Español dedicada a la Otorrinolaringología. En ella se reflejan los continuos progresos científicos y técnicos de la especialidad, lo que la convierte en una importante herramienta para mantenerse actualizado. La revista publica colaboraciones originales (artículos de investigación básica e investigación clínica), artículos de revisión, comunicaciones breves, casos clínicos, e imágenes, los cuales son sometidos a un riguroso proceso de revisión por pares. Todos los artículos publicados están además disponibles en inglés.

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La adenosis poliquística esclerosante (APE) es una entidad poco frecuente descrita hace poco tiempo, que afecta a las glándulas salivales, principalmente mayores, y que frecuentemente se ha confundido con otros carcinomas de glándula salival como el carcinoma de células acinares. Presentamos un caso de APE en la glándula submaxilar de una mujer de 63 años.

Palabras clave:

Adenosis poliquística esclerosante

Glándula submaxilar

Tumores glándulas salivales

Abstract

Sclerosing polycystic adenosis (SPA) is a rare, newly-reported lesion of the salivary glands. Most cases occurred within mayor salivary glands and were frequently confused with other salivary gland carcinomas such as acinar cell carcinoma. We report a case of SPA within the submandibular gland in a 63-year-old woman.

Keywords:

Sclerosing polycystic adenosis

Submandibular gland

Salivary glands tumours

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