La teoría de la mente (ToM) es la capacidad humana de percibir, interpretar y atribuir los estados mentales de las otras personas y la alteración de esta función cognitiva es un síntoma nuclear del trastorno del espectro autista (TEA). Hay otros trastornos del neurodesarrollo como el trastorno obsesivo-compulsivo de inicio en la infancia (TOC) y el síndrome de Tourette (ST), que pueden presentarse con disfunciones cognitivas, y en los que la ToM ha sido menos estudiada, especialmente en población juvenil. El objetivo de este estudio fue comparar la ToM avanzada entre grupos de jóvenes con diagnóstico de TOC, ST o TEA y un grupo de controles sanos.
MétodosSe entrevistaron clínicamente a varones de entre 11 y 17 años con diagnóstico principal de TOC (n=19), ST (n=14), TEA (n=18), y un grupo control de sujetos sanos (n=20). Se les administró instrumentos de estimación de cociente intelectual, severidad de los síntomas psiquiátricos y las pruebas para evaluar la ToM: la tarea Historias de la vida cotidiana y el Test de la mirada.
ResultadosLos jóvenes con ST presentan dificultades similares para resolver tareas de ToM avanzada al nivel de los pacientes con TEA, a diferencia de los pacientes con TOC de inicio en la infancia que presentan resultados similares a los controles sanos.
ConclusionesLa ToM está alterada en otros trastornos del neurodesarrollo más allá del TEA, como en el ST.
Theory of mind (ToM) is the human ability to perceive, interpret, and attribute the mental states of other people, and the alteration of this cognitive function is a core symptom of autistic spectrum disorder (ASD). In such other neurodevelopmental disorders as childhood-onset obsessive-compulsive disorder (OCD) and Tourette syndrome (TS) that can present with cognitive dysfunctions, ToM has been less extensively studied, especially in the young population. The aim of the study was to compare advanced ToM between groups of young people diagnosed with OCD, TS, or ASD and a control group.
MethodsClinical interviews were conducted with male patients aged between 11 and 17 years with a main diagnosis of OCD (n=19), TS (n=14), or ASD (n=18), and a control group (n=20). We administered instruments for estimating intelligence quotient and severity of psychiatric symptoms, and tasks to evaluate ToM (the “Stories from everyday life” task and the “Reading the mind in the eyes” test).
ResultsYoung people with TS and with ASD present similar difficulties in solving advanced ToM tasks, whereas patients with childhood-onset OCD present similar results to controls.
ConclusionsToM is altered in other neurodevelopmental disorders beyond ASD, such as TS.
La cognición social es un constructo que abarca una mezcla de procesos cognitivos centrados en cómo las personas almacenamos, procesamos y usamos información sobre otros1. Este término incluye múltiples subdominios, concretamente la interpretación de señales sociales, el reconocimiento emocional, la empatía y la teoría de la mente (ToM)2. La ToM es la habilidad de inferir sentimientos y emociones en las otras personas, prerrequisito esencial para el éxito de la interacción social3. La complejidad de esta función cognitiva constituye un reto para su delimitación conceptual, que ha implicado su desglose en varios niveles y tipos de procesamiento, uno más cognitivo (inferir las motivaciones y creencias de los demás) y otro más afectivo (inferir sentimientos y emociones de los demás)3. Además, hay evidencia de la asociación de otras funciones neurocognitivas con las habilidades de la ToM4,5. Para evaluar la ToM se han desarrollado múltiples tareas, como las de falsas creencias que exploran la capacidad de diferenciar los propios conocimientos sobre el entorno de lo que otra persona cree de este6. Estas tareas se dividen en 2 niveles de dificultad: de primer orden (p. ej. ¿qué está pensando esta persona?) y de segundo orden (p. ej. ¿qué crees que está pensando esa otra persona de lo que ha pensado esta persona?)6. Algunas se diseñaron para niños preescolares7 que evalúan falsas creencias de primer y segundo orden, pero que no discriminan habilidades más complejas de ToM adquiridas en personas neurotípicas después de los 6-8 años de edad. Para evaluar la ToM cuando se da este efecto techo, se han desarrollado otras tareas denominadas tareas de ToM avanzada, que examinan la capacidad de la persona para generar atribuciones a partir de un contexto de interacción social desde el cual se debe inferir el correcto estado mental o emocional de un personaje mientras interactúa con otras. Algunos ejemplos son Historias extrañas de Happé, que evalúa la atribución de intenciones a los demás, como la ironía o la mentira piadosa, o Faux Pas que examina la habilidad de detectar errores sociales cometidos de forma accidental8,9. Otra forma de evaluación de la ToM avanzada, como el Test de la mirada10, se diferencia de las previas porque solo cuenta con la información del contorno de los ojos. En este caso las atribuciones que se hacen no son solo emociones o estados mentales, sino intenciones como, por ejemplo, «tener ganas de jugar». Por último, existen las tareas de ToM más complejas que investigan la capacidad para hacer atribuciones de creencias, deseos e intenciones, y que además examina la capacidad del niño para comprender el lenguaje pragmático11.
La disfunción en la ToM se ha considerado un síntoma nuclear del trastorno del espectro autista (TEA), evidenciado tanto en población adulta como infantojuvenil7,8,11,12. Sin embargo, y aunque la ToM ha sido menos estudiada en otros trastornos, su disfunción no es específica del TEA y ha sido evidenciada también en otros trastornos del neurodesarrollo13,14. En concreto, el trastorno obsesivo-compulsivo (TOC) de inicio en la infancia y el síndrome de Tourette (ST) son trastornos del neurodesarrollo15,16 que, en similitud con el TEA, pueden ser severos y presentarse en algunos pacientes con deficiencias en la esfera social, estallidos emocionales y signos motores como movimientos repetitivos.
El TOC se caracteriza por la presencia de obsesiones persistentes no deseadas, que causan elevada ansiedad y conductas ritualistas o actos mentales repetitivos que se llevan a cabo para aliviar la ansiedad provocada por las obsesiones. Una reciente revisión sistemática17, que incluyó 10 artículos que investigaron la ToM en población adulta con TOC, reportó que en la mayoría de los estudios no se encontraron diferencias estadísticamente significativas en la realización de tareas de ToM entre los sujetos afectados y controles18–20. Algunos estudios, sin embargo, sí mostraron alguna evidencia de ToM deficitaria en estos pacientes, sobre todo en tareas de falsa creencia de segundo orden21,22, aunque esta evidencia no discierne si dichos déficits pudieran estar relacionados con alteraciones neurocognitivas que algunos de estos pacientes también presentan14,23.
El ST se caracteriza por tics, movimientos y vocalizaciones repetitivas que son provocadas por un impulso premonitorio sensorial-cognitivo. Hay evidencia suficiente que reporta que la capacidad de ToM puede estar disminuida en pacientes con ST respecto a controles sanos de la población adulta24–27. Un estudio que comparó 95 pacientes con ST y 60 controles sanos de ambos sexos mediante un cuestionario autorreportado, concluyó que el grupo con ST presentaba una reactividad interpersonal distinta que los controles, caracterizada por una tendencia reducida para entender la perspectiva de los demás y un marcado estrés al tener que responder ante situaciones emocionales intensas de otras personas25. Otro estudio con 18 pacientes adultos diagnosticados de ST24 reportó que el grupo con ST fue menos preciso en la interpretación del sarcasmo y de las señales metafóricas escritas que el grupo de 10 controles sanos en distintas tareas que evaluaban ToM. También estudios de neuroimagen han encontrado diferencias en la actividad cerebral en las áreas somatosensoriales asociadas con el sistema de neuronas espejo durante la realización de tareas de ToM en pacientes con ST (p. ej. la unión temporoparietal, cingulado posterior)27. Los pacientes con ST mostraron una mayor actividad en la corteza orbitofrontal lateral, cingulado posterior, unión temporoparietal derecha y amígdala derecha que los controles sanos26.
Uno de los principales problemas de la evidencia científica actual sobre dificultades en ToM en TOC o ST, a diferencia de otros trastornos del neurodesarrollo, es que la literatura es escasa en población adulta y prácticamente inexistente en población infantil y juvenil. Hasta donde conocemos, solo un estudio comparó diferentes trastornos del neurodesarrollo, sin grupo de controles sanos, que incluyeron 4 grupos de pacientes, con TEA (n=35), desregulación afectiva grave (n=33), TOC de inicio en la infancia (n=32) y ST (n=20), utilizando la medida Social Responsiveness Scale28, de 65 ítems, que evalúa dimensionalmente 5 dominios de reciprocidad social29. La reciprocidad social incluye los siguientes componentes: comunicación social (interacción), el entender cómo reaccionar en situaciones sociales (conciencia social), el deseo de interaccionar con otras personas (motivación social), la habilidad para atribuir una perspectiva a otras personas (cognición social) y un adecuado manejo de comportamientos atípicos en situaciones sociales. Los grupos de TOC y ST no difirieron significativamente entre sí en las puntuaciones en cognición o comunicación sociales. El grupo con TEA fue el que mostró estar más afectado, seguido por el de desregulación afectiva severa29.
Estos trastornos del neurodesarrollo comparten características neuroanatómicas, cognitivas y conductuales que podrían explicar las similitudes en las disfunciones de la ToM observadas en población adulta. Teniendo en cuenta que unas relaciones interpersonales satisfactorias suponen un factor protector de la salud mental de los individuos, y se asocian a una adecuada capacidad para percibir e interpretar la conducta humana, resulta necesario analizar estos déficits en la población infantojuvenil con tareas de ToM específicas, avanzadas y sensibles.
ObjetivoEl primer objetivo del presente estudio es comparar la ToM avanzada entre grupos de niños y de adolescentes con diagnóstico de TOC, ST o TEA y un grupo de controles sanos. El segundo objetivo es examinar la influencia de características clínicas u otros aspectos del funcionamiento neurocognitivo en la ToM.
Sujetos y métodosSujetosSe recogió una muestra de sujetos varones de entre 11 y 17 años de las consultas externas del Servicio de Psiquiatría Infantil y Juvenil del Hospital Clínic de Barcelona con diagnóstico principal de TOC (n=19) y otra con ST (n=14), de acuerdo con los criterios del Manual Diagnóstico y Estadístico de Trastornos Mentales, quinta edición (DSM-5.). Nos referimos a diagnóstico principal como el diagnóstico por el cual el paciente y la familia consultaron y el que provocaba mayor interferencia en su funcionamiento (más allá de que durante el seguimiento se pudieran diagnosticar comorbilidades). Además de estas muestras, se utilizaron los datos de los participantes recogidos para otro estudio y provenientes de la misma consulta externa del Hospital Clínic de Barcelona30, con la autorización de sus autoras. La muestra de este segundo estudio estaba compuesta por sujetos varones con diagnóstico principal de TEA (n=29), y un grupo control de sujetos varones sanos (n=25). Para poder aparear las muestras por edad, únicamente se incluyeron 18 de los 25 sujetos con TEA y 20 de los 25 controles sanos. Se limitó la muestra a varones debido a la baja prevalencia de diagnósticos de TEA de sexo femenino en nuestro entorno clínico. La muestra final quedó conformada por 19 casos con TOC, 14 con ST, 18 con TEA y 20 controles sanos.
ProcedimientoEl Comité de Ética del Hospital Clínic aprobó el estudio y todos los padres o tutores firmaron un formulario de consentimiento informado previo a la evaluación. Todos los datos recogidos de los pacientes fueron anonimizados para garantizar la Ley de protección de datos. La batería tenía una duración total aproximada de 3,5horas y consistió en una estimación de la inteligencia de los participantes mediante el test breve de inteligencia de Kaufman (KBIT)31, un conjunto de cuestionarios clínicos informados por padres o tutores legales (Autism Spectrum Screening Questionnaire32) y participantes (Children's Yale-Brown Obsessive-Compulsive Scale33, Yale Global Tic Severity Scale34) y la administración a los participantes de las tareas de ToM avanzada: Historias de la vida cotidiana (HVC)11 y el Test de la mirada10. Las 2 pruebas de ToM evalúan la capacidad de los participantes para inferir un correcto estado mental, una lo hace a partir de un contexto de interacción social (HVC) y la otra a partir de la información del contorno de los ojos (Test de la mirada). Todos los participantes fueron evaluados por especialistas experimentados en psiquiatría o en psicología clínica infantil y juvenil del Hospital Clínic de Barcelona, y entrenados específicamente en la administración del instrumento de evaluación de la ToM, la HVC11. Todas las administraciones de la tarea HVC fueron grabadas en audio, anonimizadas para la revisión de la administración y del procedimiento de puntuación por otros miembros del equipo de investigación. Para descartar psicopatología en los sujetos del grupo control se administró a los padres y participantes la entrevista semiestructurada y estandarizada Schedule for affective disorders and schizophrenia for school-age children-present and lifetime version35, utilizada para diagnosticar trastornos psiquiátricos en niños y adolescentes según los criterios del DSM-IV-TR. Los instrumentos fueron administrados por 2 equipos de investigadores distintos y se realizaron en distintos momentos, a pesar de que hubo un entrenamiento conjunto de las evaluadoras en la administración de la prueba HVC. Además, algún instrumento como la Yale Global Tic Severity Scale se incluyó posteriormente y no se había administrado en el grupo con TEA. En todos los grupos se excluyeron aquellos pacientes que presentaran un cociente intelectual (CI) por debajo de 70 o que tuvieran un diagnóstico de trastorno psicótico, trastorno por uso de sustancias o una enfermedad neurológica incapacitante. También fueron excluidos aquellos pacientes que presentaran un diagnóstico comórbido de TEA y TOC o de TEA y ST, a través de las historias clínicas de los pacientes. El personal del grupo investigador del estudio que validó la prueba HVC al español30 administró la entrevista diagnóstica Autism Diagnostic Interview Revised36 a los cuidadores principales de los participantes del grupo con TEA para confirmar este diagnóstico. Los datos sobre comorbilidad de los participantes con TOC, ST y TEA fueron proporcionados por sus referentes clínicos habituales (psiquiatras o psicólogos clínicos) a través de sus historias clínicas, en cuyas primeras visitas se realiza un cribado de todos los trastornos mentales.
Instrumentos de evaluación para padresAutism Spectrum Screening Questionnaire (ASSQ)32:
El cuestionario ASSQ es un instrumento de cribado para trastornos del espectro autista de alto funcionamiento entre los 7 y 17 años, para administrar a padres. Los datos se presentan con puntuaciones directas. La puntuación de 22 dada por los padres indicaría la necesidad de realizar al niño evaluaciones más específicas. En este estudio este cuestionario se utilizó para evaluar la gravedad de síntomas de TEA de todos los participantes, aunque ninguno de los sujetos incluidos más allá del grupo con TEA cumpliera criterios para el diagnóstico. El tiempo de administración es≤10minutos.
Instrumentos de evaluación para participantesChildren's Yale-Brown Obsessive-Compulsive Scale (CY-BOCS)33,37:
Es el gold-standard para medir la severidad del TOC en edad infantil. Es una escala clínica semiestructurada y tiene 10 ítems, 5 para obsesiones y 5 para compulsiones/rituales, que evalúa tiempo, interferencia, malestar, resistencia y control sobre los síntomas. Cada uno de estos ítems puede puntuar un máximo de 4 puntos (obteniendo una puntuación máxima de 40). Puntuaciones por debajo de 10 indican enfermedad subclínica, de 11 a 16 enfermedad leve, de 17 a 24 enfermedad moderada, de 25 a 32 enfermedad marcada y de 33 a 40 enfermedad grave. En el estudio de validación en población española el coeficiente alfa de Cronbach fue de 0,87. El tiempo de administración es de unos 45 a 60minutos.
Yale Global Tic Severity Scale (YGTSS)34,38:
Es el gold-standard para medir la severidad del ST. Es una escala clínica semiestructurada heteroadministrada que comienza con un inventario semi-sistemático de síntomas de tics que el clínico puntúa como presente o ausente a lo largo de la semana anterior y del peor momento de la enfermedad. Los tics motores y fónicos actuales se evalúan separadamente según el número, la frecuencia, la intensidad, la complejidad y la interferencia en una escala ordinal de 6 puntos (0: ausente, 1-5: para evaluar la gravedad), obteniendo 3 puntuaciones: la de los tics motores, la de los tics fónicos y la puntuación total de tics (suma de las previas, pudiendo obtener una puntuación máxima de 50). La escala concluye con una puntuación global (0-100), que es la suma de la puntuación total de tics (0-50) más la subescala del deterioro funcional generado por la enfermedad (0-50). Puntuaciones por debajo de 10 indican enfermedad subclínica, de 11 a 20 enfermedad leve, de 21 a 40 enfermedad marcada y por encima de 40 enfermedad grave. En el estudio de validación en población española el coeficiente alfa de Cronbach fue de 0,99 para ambas dimensiones, de tics motores y tics fónicos. El tiempo de administración es de unos 45 a 60minutos.
Test breve de inteligencia de Kaufman (KBIT)31:
El Test breve de inteligencia de Kaufman tiene como objetivo estimar la inteligencia verbal y no verbal en niños, adolescentes y adultos. La prueba consta de 2 subtest, vocabulario y matrices. El subtest de vocabulario incluye 2 partes, vocabulario expresivo (consta de 45 elementos) y definiciones (consta de 37 elementos). En el subtest de matrices todos los elementos (48 elementos) están formados por dibujos y figuras abstractas, lo que reduce la posible influencia debida a la cultura. Se presentan los datos en puntuaciones estandarizadas, con media de 100 y desviación estándar de 15. El tiempo de administración es de unos 15 a 30minutos.
Tarea de evaluación de ToM: Historias de la vida cotidiana de Kaland (HVC)11,30:
Esta prueba consta de una batería de 13 historias, cuyo objetivo es evaluar la capacidad de los participantes para hacer inferencias sobre los estados mentales, cognitivos y afectivos, de personajes en 13 situaciones interpersonales de la vida cotidiana. Se ha utilizado la versión abreviada de 7 historias (HVC-7), adaptada y validada en español30 del instrumento original11. Las historias siempre están articuladas de forma que en la primera parte se describe una situación determinada para examinar la capacidad del participante para comprender hechos concretos (inferencia física), y al final está la información sobre el estado mental que se quiere evaluar (inferencia mental). Los 7 fenómenos que se evalúan son: comprensión de mentiras, mentiras piadosas, sentidos figurados, malentendidos, persuasión, sentimientos encontrados y empatía. Se obtienen 2 puntuaciones finales, una para las inferencias físicas y otra para las mentales, cuyo rango es de 0 a 14 puntos. El proceso de administración de la prueba es complejo y está detallado en el material suplementario 1. En el estudio de validación en población española el coeficiente alfa de Cronbach fue de 0,78 para los ítems de inferencias físicas y 0,74 para los de inferencias mentales. El tiempo de administración es de unos 45 a 60minutos.
Tarea de evaluación de ToM: Test de la mirada10:
Esta prueba evalúa la habilidad de reconocer el estado mental cognitivo y afectivo de una persona a través de la lectura de la expresión de la mirada. La versión infantil incluye 28 fotografías de la parte superior del rostro (ojos y cejas) de personas de ambos sexos, en blanco y negro. El sujeto debe elegir entre 4 palabras la que mejor represente el estado emocional de la persona de la imagen. Evalúa ToM avanzada porque solo se cuenta con la información del contorno de los ojos y las atribuciones que se hacen, no son solo emociones sino estados mentales e intenciones como, por ejemplo, «ganas de jugar», «pensativo» o «satisfecho». Como tarea control, para descartar que el sujeto no presente un trastorno del procesamiento de los rostros, se solicita al sujeto que además de la expresión emocional identifique si esta pertenece a un hombre o a una mujer. Tiempo de administración:≤15minutos.
Métodos estadísticosEl análisis estadístico se realizó mediante Stata, versión 13. Las comparaciones entre grupos de las variables cuantitativas se analizaron mediante la prueba no-paramétrica de Kruskal-Wallis. Dada la posible influencia del nivel de neurodesarrollo y la capacidad intelectual en el rendimiento en pruebas de ToM39, en un segundo análisis se introdujeron en un modelo de regresión lineal el CI verbal, CI no-verbal y la edad como covariables, incluyendo en el modelo final solo aquellas que ejercían un efecto significativo (p<0,05). Las comparaciones post-hoc entre grupos se analizaron con la prueba de Dunn para comparaciones múltiples y se detallan inicialmente sin ajustar, y posteriormente, aplicando la corrección de Bonferroni. Se estimaron coeficientes de correlación de Pearson entre la prueba de ToM y las variables clínicas o neurocognitivas (edad, CI verbal, CI no verbal, CY-BOCS, YGTSS, ASSQ, número de comorbilidades) y se consideró un umbral estadístico de 0,007 (0,05/7).
ResultadosDescriptivosLa tabla 1 muestra los datos descriptivos de la muestra. La media de edad fue menor en el grupo con ST, aunque no se encontraron diferencias estadísticamente significativas entre los 4 grupos. Las estimaciones del cociente intelectual total y verbal mostraron diferencias estadísticamente significativas entre grupos, con mejores puntuaciones para los sujetos del grupo control que los de los grupos clínicos.
Descriptivos: edad y estimación del cociente intelectual
| TOC(n=19) | ST(n=14) | TEA(n=18) | Controles(n=20) | p* | Diferencias entre grupos | |
|---|---|---|---|---|---|---|
| Edad | 13,8 | 12,8 | 13,7 | 14,5 | 0,083 | |
| CI total | 100 | 98,8 | 100,9 | 109,1 | 0,008 | C> (ST, TOC, TEA) |
| CI verbal | 98,2 | 98,3 | 103,5 | 108,5 | 0,009 | C> (ST, TOC) |
| CI no verbal | 105,7 | 103,1 | 101,7 | 111,6 | 0,062 |
CI: cociente intelectual; ST: síndrome de Tourette; TEA: trastorno del espectro autista; TOC: trastorno obsesivo-compulsivo de inicio en la infancia; C> (ST, TOC, TEA): el grupo control tiene un cociente intelectual total significativamente mayor que el resto de los grupos; C> (ST, TOC): el grupo control tiene un cociente intelectual verbal significativamente mayor que los grupos con ST y con TOC.
Como muestra la tabla 2 el grupo que obtuvo una mayor puntuación en la escala ASSQ fue el de pacientes con TEA, seguido por el de ST; el grupo con TOC obtuvo mayor puntuación en la escala CY-BOCS que los grupos con ST y TEA, y el grupo con ST obtuvo una mayor puntuación en la escala YGTSS que el grupo con TOC. Mirando el número de comorbilidades los grupos con ST y TEA tenían más diagnósticos comórbidos, diferenciándose del grupo con TOC (p=0,05 y p=0,008, respectivamente). Las comorbilidades de los sujetos de los 3 grupos de pacientes están desglosadas en la tabla 3 en porcentajes, la más frecuente de las cuales fue el trastorno por déficit de atención e hiperactividad (TDAH), seguida de los trastornos de ansiedad.
Escalas clínicas de severidad de síntomas de los grupos que componen la muestra
| TOC(n=19) | ST(n=14) | TEA(n=18) | Controles(n=20) | p* | Diferencias entre grupos | |
|---|---|---|---|---|---|---|
| ASSQ | 9,3 | 13,5 | 24,9 | 2 | <0,001 | TEA>ST, TOC>C |
| CYBOCS | 16,6 | 10,5 | 4,6 | - | <0,001 | TOC>ST>TEA |
| YGTSS | 2,8 | 19,9 | - | - | 0,002 | ST>TOC |
ASSQ: Autism Spectrum Screening Questionnaire; CYBOCS: Children's Yale-Brown Obsessive-Compulsive Scale; ST: síndrome de Tourette; TEA: trastorno del espectro autista; TOC: trastorno obsesivo-compulsivo de inicio en la infancia; YGTSS: Yale Global Tic Severity Scale.
TEA>ST, TOC>C: el grupo con TEA tiene una puntuación significativamente mayor en la escala ASSQ que los otros 3 grupos, y los grupos con ST y TOC tienen una puntuación significativamente mayor en la escala ASSQ que el grupo control. TOC>ST>TEA: el grupo con TOC tiene una puntuación significativamente mayor en la escala CYBOCS que el grupo con ST y el grupo con ST tiene una puntuación significativamente mayor en la escala CYBOCS que el grupo con TEA; ST>TOC: el grupo con ST tiene una puntuación significativamente mayor en la escala YGTSS que el grupo con TOC.
Comorbilidades de los 4 grupos que componen la muestra
| TOC(%) | ST(%) | TEA(%) | TDAH(%) | Ansiedad(%) | Trastornos afectivos(%) | Trastornos de conducta(%) | Trastornos de aprendizaje(%) | |
|---|---|---|---|---|---|---|---|---|
| TOC | 5 | 11 | 11 | 5 | ||||
| ST | 14 | 57 | 7 | 7 | 7 | |||
| TEA | 44 | 28 | 17 | 17 |
ST: síndrome de Tourette; TDAH: trastorno por déficit de atención e hiperactividad, TEA: trastorno del espectro autista; TOC: trastorno obsesivo-compulsivo de inicio en la infancia.
En esta prueba la puntuación más baja, tanto en las respuestas de inferencia física como mental, se obtuvo en el grupo con TEA (sin diferencia con el grupo con ST en las puntuaciones medianas de inferencia mental), seguidas por el grupo con TOC y controles sanos. Los tiempos de respuesta y el número de preguntas de ayuda no fueron significativamente diferentes entre los 4 grupos. Se encontraron diferencias estadísticamente significativas en las puntuaciones de inferencia física entre el grupo con TEA y el grupo control, y entre el grupo con TEA y el grupo con TOC, y entre el grupo con ST y el grupo control, y entre el grupo con ST y el grupo con TOC (X2=9,8; p=0,02, fig. 1A). También se encontraron diferencias estadísticamente significativas en las puntuaciones de inferencia mental entre el grupo con TEA y el grupo control, y entre el grupo con TEA y el grupo con TOC; y entre el grupo con ST y el grupo control, y entre el grupo con ST y el grupo con TOC (X2=15,29; p=0,002,fig. 1B). Cuando se ajustó por la corrección de Bonferroni, únicamente sobrevivieron las diferencias en las puntuaciones de inferencia física y mental entre el grupo control y el grupo con TEA (p≤0,03); y las puntuaciones de inferencia mental entre el grupo control y el grupo con ST (p=0,002).
Teoría de la mente evaluada con la prueba Historias de la vida cotidiana. A. HVC inferencias físicas. B. HVC inferencias mentales.
HVC: prueba de evaluación de Teoría de la mente Historias de la vida cotidiana; ST: síndrome de Tourette; TEA: trastorno del espectro autista; TOC: trastorno obsesivo-compulsivo de inicio en la infancia.
*p<0,05 entre grupos sin ajustar por corrección Bonferroni.
**p<0,05 entre grupos ajustando por corrección Bonferroni.
***p<0,05 entre grupos ajustando por corrección Bonferroni y al introducir CI verbal.
****p<0,05 entre grupos ajustando por corrección Bonferroni y al introducir CI verbal y edad.
Al introducir el CI verbal y la edad como covariables (p≤0,003) en el análisis de las inferencias físicas, las diferencias entre el grupo con TOC y TEA se mantuvieron (p=0,004), pero no entre el grupo control y el grupo con TEA (p<0,1). Al introducir el CI verbal como covariable (p=0,015), en el análisis de las inferencias mentales únicamente las diferencias entre el grupo control y el grupo con TEA sobrevivieron (p=0,017), pasando a tendencia entre los grupos control y el grupo con ST (p=0,69) y entre los grupos con TOC y TEA (p=0,84).
Los resultados del análisis con la versión completa de 13 historias se pueden ver en el material suplementario 2.
Teoría de la mente evaluada con la prueba Test de la miradaLa puntuación más baja en el Test de la mirada se obtuvo en el grupo con ST, seguida por el grupo con TEA, TOC y controles sanos, respectivamente. Cuando evaluamos la ToM con el Test de la mirada se encontraron diferencias estadísticamente significativas entre el grupo control y el grupo con TEA, y entre el grupo control y el grupo con ST; y entre el grupo con TOC y el grupo con ST; X2=10,16; p=0,017 (fig. 2). Solo las diferencias entre el grupo control y el grupo con ST sobrevivieron a la corrección de Bonferroni (p=0,009), pasando a tendencia entre el grupo con TOC y el grupo con ST (p=0,05). Ninguna de las covariables introducidas en el modelo ejercía un efecto significativo (p≥0,13) sobre la variable dependiente.
Teoría de la mente evaluada con la prueba Test de la mirada.
ST: síndrome de Tourette; TEA: trastorno del espectro autista; TOC: trastorno obsesivo-compulsivo de inicio en la infancia.
*p<0,05 entre grupos sin ajustar por corrección Bonferroni.
**p<0,05 entre grupos ajustando por corrección Bonferroni.
La puntuación de HVC-7 correlacionó positivamente con el CI verbal (r=0,34; p<0,005), y negativamente con la ASSQ (r=–0,33; p=0,005) y el número de diagnósticos comórbidos (r=–0.34, p<0,005) en toda la muestra, indicando que a mayor puntuación en síntomas TEA y mayor número de trastornos comórbidos, peor puntuación en HVC-7 (fig. 3). La puntuación del Test de la mirada correlacionó negativamente con el número de diagnósticos comórbidos (r=–0,36, p=0,004) en toda la muestra (fig. 3).
Correlaciones entre Teoría de la mente y variables clínicas, neurocognitivas y número de comorbilidades psiquiátricasa.
HVC: historias de la vida cotidiana; ST: síndrome de Tourette; TEA: trastorno del espectro autista; TOC: trastorno obsesivo-compulsivo de inicio en la infancia.
aCoeficientes de correlación de Pearson.
El primer objetivo de este estudio era comparar la ToM avanzada con 2 pruebas distintas entre grupos de jóvenes con diagnóstico de TOC, ST o TEA y un grupo de controles sanos. Los resultados principales de este estudio muestran que los jóvenes con ST presentan dificultades a la hora de resolver tareas de ToM avanzada al nivel de los pacientes con TEA cuando usamos la versión abreviada de 7 historias de la HVC30. Sin embargo, los pacientes con TOC de inicio en la infancia presentan resultados similares a los controles sanos. Respecto a la segunda tarea de evaluación de la ToM, el Test de la mirada, resultó sorprendente una mayor diferencia entre el grupo control y el grupo con ST que entre el grupo control y el grupo con TEA. Este resultado podría explicarse por la impulsividad40 que presentan los pacientes con ST y la dificultad para inhibir una respuesta41, tendiendo así quizás a dar una respuesta menos reflexiva que en el resto de grupos. Una revisión sistemática que integra la evidencia sobre ToM y neuroimagen sugiere que entre las funciones ejecutivas la inhibición es necesaria, pero no suficiente para el procesamiento de ToM, ya que varias regiones neurales parecen contribuir a la mentalización además de las regiones que apoyan el control inhibitorio42. Otra hipótesis que podría explicar estos resultados es que los pacientes con TEA estuvieran más entrenados en el reconocimiento emocional que el grupo con ST. Esta última opción podría haberse dado en nuestra muestra, ya que el entrenamiento en tareas de ToM (p. ej. reconocimiento emocional) es habitual en el abordaje terapéutico de pacientes con TEA del Servicio de Psiquiatría Infantil y Juvenil del Hospital Clínic, a diferencia del grupo con ST, que no se entrena específicamente en estas habilidades. También podría deberse a respuestas poco convencionales mediadas por la desregulación afectiva de los sujetos con ST, más que a una dificultad en la atribución de estados mentales43.
Los resultados del presente estudio están en la línea de los resultados obtenidos en los estudios realizados en población adulta con ST, que han evidenciado la dificultad de estos pacientes para ponerse en el punto de vista de los demás25 y la presencia de alteraciones en la ToM avanzada afectiva24.
El segundo objetivo era examinar la influencia de características clínicas u otros aspectos del funcionamiento neurocognitivo en la ToM. Los resultados muestran que las comorbilidades también podrían tener un efecto en los resultados obtenidos, ya que como se observa en la tabla 3 afectan especialmente al grupo con ST (un 57% de comorbilidad con TDAH, un 14% con TOC, 7% con trastornos afectivos, de conducta y aprendizaje). Hasta la fecha no nos consta que existan estudios en edad infantil que evalúen el efecto de las comorbilidades en el rendimiento de tareas de ToM en TOC de inicio en la infancia o ST, aunque un estudio mostró que la ansiedad influye en la ToM en pacientes con TEA44, y un reciente metaanálisis concluyó que los preadolescentes y adolescentes con TEA acostumbran a tener niveles elevados de síntomas de ansiedad social45. El ST también tiene una elevada comorbilidad con los trastornos de ansiedad46, por lo que podría ser que algunos sujetos tuvieran síntomas de ansiedad, pero no interfirieran lo suficiente como para que recibieran el diagnóstico. Además, en nuestro estudio las comorbilidades de los pacientes no se evaluaron de forma sistemática y prospectiva, sino que se recogieron de la historia clínica de cada participante, por lo que cabe la posibilidad de que no todas las comorbilidades estén identificadas.
La principal limitación de este trabajo es el tamaño de la muestra, que limita el poder estadístico del estudio. Por otra parte, la transversalidad del presente estudio y las correlaciones obtenidas entre las pruebas que evalúan la ToM y variables que pueden considerarse intermediarias del neurodesarrollo (p. ej. el CI verbal y la edad), deben hacernos interpretar los resultados de este estudio con cautela. No ocurre con la versión de 7 historias de la tarea HVC, pero la puntuación de la versión de 13 historias de la HVC en inferencias mentales (13 historias) correlacionó positivamente con la edad (material suplementario 2). Hay evidencia de que en sujetos jóvenes, la edad influye en las respuestas cerebrales durante la realización de tareas de ToM, especialmente en pruebas de atribuciones afectivas47. El mecanismo exacto subyacente a esta asociación es poco conocido, aunque puede reflejar procesos no excluyentes entre ellos, como la poda neuronal48, un mayor automatismo en ciertos procesos cognitivos debidos a la edad49 o un aumento de la eficiencia neuronal debido a la práctica50. En tercer lugar las tareas de ToM fueron administradas por 2 equipos de investigadores distintos y se realizaron en distintos momentos, a pesar de que hubo un entrenamiento conjunto de las evaluadoras en la administración de la prueba HVC. A diferencia de la exclusión que se hizo de la comorbilidad con TEA en los grupos con TOC o ST, no se excluyeron los pacientes con la comorbilidad de TOC y ST, lo que también debería tenerse en cuenta en futuros estudios, ni incluimos un cuestionario de cribado de TDAH o de la severidad de los síntomas, por lo que la sintomatología de TDAH podría tener un efecto confusor en los resultados51. Y finalmente, tampoco se administró una batería neuropsicológica completa más allá de la estimación del CI (p. ej. disfunción ejecutiva), a pesar de la evidencia sobre la relación entre ambas áreas de la cognición4,5. Además, la estimación de CI se realizó con una prueba de cribado y no mediante la escala de inteligencia de Wechsler para niños-v, lo que habría ayudado a discernir mejor la posible influencia mediadora del CI en la interpretación de las tareas de ToM. Un aspecto a destacar es que todos los sujetos son del sexo masculino, por lo que no existe el sesgo por esta variable en los resultados, aunque los resultados no sean extrapolables al sexo femenino.
Por todo ello, es relevante para estudios futuros que se investiguen las respuestas en pruebas de ToM de pacientes con ST, TOC o TEA del sexo femenino y valorar si los resultados obtenidos en el presente estudio se replican con muestras de mayor tamaño. También sería relevante que se identificaran todas las comorbilidades de los trastornos con una entrevista semiestructurada. La mayor implicación clínica de este estudio es que los pacientes con ST, al menos un subgrupo de ellos, podría beneficiarse de un entrenamiento en habilidades de ToM dentro del abordaje terapéutico, al igual que se realiza habitualmente en los servicios de salud mental infantil y juvenil en pacientes con TEA. También podrían incluirse en futuros estudios pruebas de neuroimagen y de neuropsicología asociadas a estas evaluaciones clínicas de ToM avanzada, antes y después de aplicar los tratamientos específicos para mejorar las habilidades en ToM, con el objetivo de encontrar cambios neuroanatómicos o asociación con otros déficits neurocognitivos. Por último, podría incluirse un grupo con TDAH y evaluar la influencia de la multicomorbilidad entre trastornos del neurodesarrollo.
Con los resultados que este estudio muestra, podemos concluir que los pacientes con ST y TEA presentan una mayor dificultad en las tareas que examinan la ToM en comparación con los grupos con TOC de inicio en la infancia o los controles sanos. También pone de manifiesto la complejidad en la interacción y la influencia recíproca entre diferentes áreas de la cognición en los trastornos del neurodesarrollo. Así, las alteraciones en la ToM no serían una condición exclusiva del TEA, sino un marcador de un neurodesarrollo alterado, como en otros trastornos mentales de inicio en la infancia.
FinanciaciónDurante la realización de este estudio, A. Pérez Gil disfrutó de una beca personal de formación de la Fundación Alicia Koplowitz
Conflictos de interesesLos autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.
