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Representa el 5% detodos los tumores óseos malignos y es el tumor diafisario dehuesos largos por excelencia (50%), especialmente el fémur.La localización en huesos planos ocurre en el 40% de loscasos, siendo por orden de frecuencia la pelvis, costillas,vértebra y escápula los más afectados (2). Esel tumor óseo primitivo maligno costal más frecuenteen el niño (3). Radiológicamente en huesos largos, sepresenta como una lesión ósea destructiva medulardiafisaria con patrón permeativo, reacciónperióstica lamelar o espiculada y frecuente triángulode Codman (4, 5). En general siempre hay una desproporciónentre la masa de partes blandas y la afectación ósea,a favor de la primera.</p><p class="elsevierStylePara">Lalocalización en partes blandas de pared torácica conafectación costal con o sin infiltración pulmonar, esconsiderada como una entidad clínico-patológicadenominada «tumor maligno de células redondas ypequeñas de la región toraco-pulmonar en lainfancia», descrita en 1976 por Askin et al (1). Estosautores propusieron un origen neural, basados en observacionesproporcionadas por la microscopía electrónica.Actualmente se considera una forma de tumor malignoneuroectodérmico primitivo (6).</p><p class="elsevierStylePara">Describimos lascaracterísticas clínicas, radiológicas,patológicas y de tratamiento en estos dos pacientes yhacemos una revisión de la bibliografía.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Presentación de casos</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Caso1</span></p><p class="elsevierStylePara">Mujer de 34años de edad que acudió por presentar unatumoración de pared costal de un mes de evolución,sin historia de traumatismo local ni de enfermedadsistémica.</p><p class="elsevierStylePara">En la Rx detórax se observaba una masa de característicasextrapleurales en pared torácica con destrucción delarco anterior de la tercera costilla derecha (Fig. 1A).</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript:zoom('/images/119v42n8/119v42n8-10018550fig01.jpg','119v42n8-10018550fig01.jpg');" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig01.jpg" width="150" height="164"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 1A.--RX de tórax PA. Tumor extrapulmonar en elhemitórax derecho.</p><p class="elsevierStylePara">La TC sincontraste (Fig. 1B) confirmó que se trataba de unatumoración de pared costal sin infiltración pulmonar.La tumoración era de apariencia maligna: insuflaba lacostilla, destruía la cortical y se acompañaba demasa de partes blandas. La captación de contraste eraheterogénea, con apariencia septada.</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript:zoom('/images/119v42n8/119v42n8-10018550fig02.jpg','119v42n8-10018550fig02.jpg');" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig02.jpg" width="150" height="164"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 1B.--TC de tórax. Destrucción costal conmasa de partes blandas.</p><p class="elsevierStylePara">La RM sin y concontraste (Fig. 1C), en planos axiales, con secuencias TSE en T1 yT2, valoró con mayor precisión la relación deltumor con los tejidos blandos que lo rodeaban. La tumoraciónestaba bien delimitada, no infiltraba los tejidos de vecindad ypresentaba zonas periféricas de necrosis, hipointensas en lasecuencia en T1 e hiperintensas en T2.</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript:zoom('/images/119v42n8/119v42n8-10018550fig03.jpg','119v42n8-10018550fig03.jpg');" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig03.jpg" width="150" height="164"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 1C.--RM TSE T1 plano transversal con gadolinio iv.Captación heterogénea de contraste con áreasde necrosis.</p><p class="elsevierStylePara">Serealizó una extirpación quirúrgica amplia dela mitad anterior de la tercera costilla derecha y de losmúsculos intercostales superiores e inferiores, quitando elperiostio de la segunda y la cuarta costillas.</p><p class="elsevierStylePara">El estudioanatomopatológico de la pieza quirúrgica (Fig. 1D-E)mostró una tumoración de 6 cm, abollonada, desuperficie de corte irregular, firme, rosada con áreasamarillentas de aspecto necrótico y focoshemorrágicos, que expandía y erosionaba la corticalósea rebasándola, siendo la mayor parte del tumorextraósea. Este tumor estaba constituido por célulaspequeñas redondas, de patrón de crecimiento enislotes delimitados por una fina red vascular. El estudioinmunohistoquímico reveló positividad difusa eintensa del tumor para vimentina y CD99 y positividad débilde células aisladas para la enolasa neuronalespecífica (NSE) y neurofilamentos. El resto de losmarcadores de diferenciación neural fueron negativos. Eldiagnóstico anatomopatológico fue de tumor de Ewing(SE) frente a tumor neuroectodérmico (PNET). Serealizó posteriormente tratamientopoliquimioterápico: vincristina (VA), adriamicina (ADR) yciclofosfamida, alternando con ciclos de ifosfamida (IFO), VP16 yradioterapia. Dieciocho meses después la pacientepresentó metástasis pulmonares.</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript:zoom('/images/119v42n8/119v42n8-10018550fig04.jpg','119v42n8-10018550fig04.jpg');" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig04.jpg" width="150" height="164"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 1D.--Pieza macroscópica. Tumor de 6 cm desuperficie abollonada que desplaza la pleura noinfiltrándola.</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript:zoom('/images/119v42n8/119v42n8-10018550fig05.jpg','119v42n8-10018550fig05.jpg');" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig05.jpg" width="150" height="164"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 1E.--Tumor indiferenciado de células redondas conelevada actividad mitósica. (H y E * 40).</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Caso2</span></p><p class="elsevierStylePara">Niña deocho años de edad con dolor torácico y fiebre de unasemana de evolución. La radiografía de tóraxmostró una masa lobulada de gran tamaño decaracterísticas extrapleurales en hemitórax derecho,con separación de quinto y sexto arcos costales posteriores(Fig. 2A). La TC sin y con contraste i.v. (Fig. 2B-C)confirmó la existencia de una tumoración de paredtorácica con calcificaciones, próxima a la sextacostilla derecha que estaba afectada: destrucciónósea y reacción perióstica espiculada. El grancomponente de masa de partes blandas se extendía hacia elinterior de la cavidad torácica con mínimareacción pleural adyacente. La tumoración captabacontraste de forma irregular.</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript:zoom('/images/119v42n8/119v42n8-10018550fig06.jpg','119v42n8-10018550fig06.jpg');" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig06.jpg" width="150" height="164"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2A.--RX de tórax PA. Tumor de la paredtorácica en el hemi tórax derecho con erosióninferior del quinto arco costal posterior derecho.</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript:zoom('/images/119v42n8/119v42n8-10018550fig07.jpg','119v42n8-10018550fig07.jpg');" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig07.jpg" width="150" height="101"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2B.--TC de tórax sin contraste. Tumoraciónextrapulmonar con destrucción costal y periostitisagresiva.</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript:zoom('/images/119v42n8/119v42n8-10018550fig08.jpg','119v42n8-10018550fig08.jpg');" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig08.jpg" width="150" height="101"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2C.--Captación irregular de contraste</p><p class="elsevierStylePara">Sepracticó una cirugía radical con extirpaciónamplia de la tumoración. La pieza macroscópicaconsistía en una tumoración de 87 g, quecomprendía parte de pulmón, multinodular deconsistencia disminuida y friable, con áreasblanco-amarillentas al corte (Fig. 2D). Histológicamente(Fig. 2E-F-G) se observaba una proliferaciónneoplásica de células redondas pequeñas yazules, que se disponían de forma difusa entre áreasde necrosis geográfica, calcificaciones y tractos conectivosvasculares. Existía una celularidad homogénea denúcleo denso con uno o varios nucléolos, mitosis,picnosis y cariorrexis numerosas, así como positividad parael glucógeno intracitoplasmático. El estudioinmunohistoquímico mostró una positividad de membranapara el 013(CD99), además de positividad para otros dosanticuerpos neurales (enolasa y sinaptofisina). Los factores deproliferación nuclear (Ki67 y PCNA) eran de 50% y 80%respectivamente. El diagnóstico anatomopatológicofué de SE frente a PNET de pared torácica.</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript:zoom('/images/119v42n8/119v42n8-10018550fig09.jpg','119v42n8-10018550fig09.jpg');" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig09.jpg" width="150" height="101"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2D.--Pieza macroscópica. Tumoración de9 * 7 * 2,5 cm revestida de un límite natural de pleura.</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript:zoom('/images/119v42n8/119v42n8-10018550fig10.jpg','119v42n8-10018550fig10.jpg');" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig10.jpg" width="150" height="101"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2E.--Proliferación neoplásica decélulas redondas y azules entre áreas denecrosis.</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript:zoom('/images/119v42n8/119v42n8-10018550fig11.jpg','119v42n8-10018550fig11.jpg');" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig11.jpg" width="150" height="101"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2F.--Celularidad homogénea de núcleo densocon uno o varios nucléolos, mitosis, picnosis y cariorrexis.PAS+.</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript:zoom('/images/119v42n8/119v42n8-10018550fig12.jpg','119v42n8-10018550fig12.jpg');" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig12.jpg" width="150" height="102"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2G.--Inmunohistoquímica positividad de membranapara el 013(CD99), para dos anticuerpos neurales (ENS y SNF). Los fac tores deproliferación nuclear (Ki 67 y PCNA) fueron 50-80%respectivamente.</p><p class="elsevierStylePara">Seclasificó desde el punto de vista oncológico como SEde alto riesgo grupo B (más de 100 cm<span class="elsevierStyleSup">3</span> devolumen) y se inició tratamiento quimioterápicoestablecido según la clasificación de la SEOP 1999(VP-16, VCR, ADR, IFO, ACT). Actualmente se hará una nuevaevaluación radiológica a las 18 semanas y sevalorará la necesidad de nueva cirugía con o sinradioterapia.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DISCUSIÓN</span></p><p class="elsevierStylePara">Askin et al (1)consideraron que existía una entidadclinicopatológica distinta dentro del grupo de sarcomas decélulas pequeñas redondas de hueso y tejidos blandos,y la denominó MSRCT <span class="elsevierStyleItalic">(Malignant small round cell tumor ofthe thoracopulmonar region)</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Lapresentación clínica suele ser la de un niño oadulto joven con una masa en la pared torácica con o sindolor local. Ocasionalmente puede existir fiebre y dolorpleurítico simulando un proceso infeccioso (caso 2), disneao tos irritativa (7, 8).</p><p class="elsevierStylePara">Radiológicamente se presenta como una masa de partesblandas de pared torácica, con frecuente infiltraciónósea: 40-65% de los casos (6). Puede acompañarse deafectación pleural, infiltración pulmonar oadenopatías mediastínicas (9). Si se localiza enarcos costales posteriores puede extenderse hacia el conductoraquídeo a través de los forámenes neurales(5).</p><p class="elsevierStylePara">Numerososautores (10-12) ponen de relieve actualmente la similitudhistológica que existe entre el tumor de Askin, el Sarcomade Ewing y el PNET, considerándolos como distintasmodalidades de un mismo tipo tumoral y perteneciendo al grupo«Tumores de células redondas y pequeñas(TCRP/PNET) de la familia Ewing» (13).</p><p class="elsevierStylePara">Estediagnóstico se basa en técnicas deinmunohistoquímica y en el estudio citogenético). Lasprimeras han podido demostrar el origen neuroectodérmico deltumor de Askin y estudios recientes de citogenética,demuestran en estos tres tumores, la presencia de las mismastraslocaciones cromosómicas t (11, 22) q (24, 12) ysobreexpresión del gen <span class="elsevierStyleItalic">C-myc</span> en el cromosoma 8 (13,14). Existe en este tumor una tendencia a la recidiva local y a ladiseminación metastásica ósea, pulmonar,suprarrenal, y hepática (8).</p><p class="elsevierStylePara">Los tumores depared torácica deben considerarse en un principio comotumoraciones malignas, salvo en el caso de que los hallazgosradiológicos sean claramente benignos (15). Es importanterealizar un diagnóstico precoz y tratamiento adecuado. La TCy la RM son importantes a la hora de caracterizar y valorar laextensión del tumor (16).</p><p class="elsevierStylePara">Elpronóstico de este tumor ha mejorado en los últimosaños, al combinar una resección quirúrgicaamplia y precoz con radioterapia, quimioterapia y ocasionalmentetrasplante de médula ósea (8). Los principalesfactores pronósticos desfavorables son: metástasis enel diagnóstico inicial especialmente en médulaósea, localización del tumor en pelvis ovértebras, carga tumoral: LDH sérica aumentada ovolumen superior a 100 ml y respuesta subóptima a laquimioterapia coadyuvante (10, 11).</p><p class="elsevierStylePara">La supervivenciaa los cinco años, con enfermedad localizada, se logra en un40-60% de los casos (17). En las formas diseminadas lasexpectativas son relativamente esperanzadoras cuando se combinaquimioterapia a altas dosis con/sin irradiación corporaltotal y rescate hematopoyético autólogo(6).</p><p class="elsevierStylePara">En elniño, la pared torácica es una localizacióntumoral poco común, siendo el 1,8% de todas las neoplasiasmalignas (18). En este grupo de edad, los tumores primariosmalignos son más frecuentes que los benignos, siendo el SEel más frecuente. El diagnóstico diferencial debeincluir: neuroblastoma, rabdomiosarcoma y linfoma (7).</p><p class="elsevierStylePara">Eldiagnóstico diferencial en el adulto de unatumoración primitiva maligna de pared costal condestrucción ósea incluye por orden de frecuencia alcondrosarcoma, fibrosarcoma, osteosarcoma y tumor de célulasredondas.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">CONCLUSIÓN</span></p><p class="elsevierStylePara">En losúltimos años ha habido importantes avances en elconocimiento de la familia de tumores del sarcoma de Ewing (SE,PNET, y tumor de Askin). Estas neoplasias de origenneuroectodérmico tienen un comportamiento clínicosimilar y, aunque más frecuentes en niños, puedenocurrir también en la edad adulta.</p><p class="elsevierStylePara">Elpronóstico y tratamiento son similares en ambos grupos deedad. Pueden diagnosticarse con fiabilidad mediante técnicasde inmunohistoquímica y citogenética.</p><p class="elsevierStylePara">Elpronóstico ha mejorado en los últimos años contratamiento combinado de cirugía, quimioterapia,radioterapia y trasplante de médula ósea.</p>" "pdfFichero" => "119v42n8a10018550pdf001.pdf" "tienePdf" => true "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec227660" "palabras" => array:1 [ 0 => "Pared torácica, Sarcoma de Ewing, Tumor neuroectodérmico primitivo" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec227661" "palabras" => array:3 [ 0 => "Chest wall" 1 => "Ewing's sarcoma" 2 => "Primitive neuroectodermal tumor" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:1 [ "resumen" => "El Sarcoma de Ewing es el segundo tumor maligno óseo en frecuencia en el niño y en el adulto joven. 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