Sarcoma de Ewing / tumor neuroectodérmico de pared torácica

Alcaraz Mexía, María José; Lorente, María Luisa; Martín, Ana María; González, Imelda
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esconsiderada como una entidad cl&#237;nico-patol&#243;gicadenominada &#171;tumor maligno de c&#233;lulas redondas ypeque&#241;as de la regi&#243;n toraco-pulmonar en lainfancia&#187;&#44; descrita en 1976 por Askin et al &#40;1&#41;&#46; Estosautores propusieron un origen neural&#44; basados en observacionesproporcionadas por la microscop&#237;a electr&#243;nica&#46;Actualmente se considera una forma de tumor malignoneuroectod&#233;rmico primitivo &#40;6&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Describimos lascaracter&#237;sticas cl&#237;nicas&#44; radiol&#243;gicas&#44;patol&#243;gicas y de tratamiento en estos dos pacientes yhacemos una revisi&#243;n de la bibliograf&#237;a&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Presentaci&#243;n de casos</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Caso1</span></p><p class="elsevierStylePara">Mujer de 34a&#241;os de edad que acudi&#243; por presentar unatumoraci&#243;n de pared costal de un mes de evoluci&#243;n&#44;sin historia de traumatismo local ni de enfermedadsist&#233;mica&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la Rx det&#243;rax se observaba una masa de caracter&#237;sticasextrapleurales en pared tor&#225;cica con destrucci&#243;n delarco anterior de la tercera costilla derecha &#40;Fig&#46; 1A&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript&#58;zoom&#40;&#39;&#47;images&#47;119v42n8&#47;119v42n8-10018550fig01&#46;jpg&#39;&#44;&#39;119v42n8-10018550fig01&#46;jpg&#39;&#41;&#59;" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig01.jpg" width="150" height="164"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1A&#46;--RX de t&#243;rax PA&#46; Tumor extrapulmonar en elhemit&#243;rax derecho&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La TC sincontraste &#40;Fig&#46; 1B&#41; confirm&#243; que se trataba de unatumoraci&#243;n de pared costal sin infiltraci&#243;n pulmonar&#46;La tumoraci&#243;n era de apariencia maligna&#58; insuflaba lacostilla&#44; destru&#237;a la cortical y se acompa&#241;aba demasa de partes blandas&#46; La captaci&#243;n de contraste eraheterog&#233;nea&#44; con apariencia septada&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript&#58;zoom&#40;&#39;&#47;images&#47;119v42n8&#47;119v42n8-10018550fig02&#46;jpg&#39;&#44;&#39;119v42n8-10018550fig02&#46;jpg&#39;&#41;&#59;" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig02.jpg" width="150" height="164"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1B&#46;--TC de t&#243;rax&#46; Destrucci&#243;n costal conmasa de partes blandas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La RM sin y concontraste &#40;Fig&#46; 1C&#41;&#44; en planos axiales&#44; con secuencias TSE en T1 yT2&#44; valor&#243; con mayor precisi&#243;n la relaci&#243;n deltumor con los tejidos blandos que lo rodeaban&#46; La tumoraci&#243;nestaba bien delimitada&#44; no infiltraba los tejidos de vecindad ypresentaba zonas perif&#233;ricas de necrosis&#44; hipointensas en lasecuencia en T1 e hiperintensas en T2&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript&#58;zoom&#40;&#39;&#47;images&#47;119v42n8&#47;119v42n8-10018550fig03&#46;jpg&#39;&#44;&#39;119v42n8-10018550fig03&#46;jpg&#39;&#41;&#59;" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig03.jpg" width="150" height="164"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1C&#46;--RM TSE T1 plano transversal con gadolinio iv&#46;Captaci&#243;n heterog&#233;nea de contraste con &#225;reasde necrosis&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Serealiz&#243; una extirpaci&#243;n quir&#250;rgica amplia dela mitad anterior de la tercera costilla derecha y de losm&#250;sculos intercostales superiores e inferiores&#44; quitando elperiostio de la segunda y la cuarta costillas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El estudioanatomopatol&#243;gico de la pieza quir&#250;rgica &#40;Fig&#46; 1D-E&#41;mostr&#243; una tumoraci&#243;n de 6 cm&#44; abollonada&#44; desuperficie de corte irregular&#44; firme&#44; rosada con &#225;reasamarillentas de aspecto necr&#243;tico y focoshemorr&#225;gicos&#44; que expand&#237;a y erosionaba la cortical&#243;sea rebas&#225;ndola&#44; siendo la mayor parte del tumorextra&#243;sea&#46; Este tumor estaba constituido por c&#233;lulaspeque&#241;as redondas&#44; de patr&#243;n de crecimiento enislotes delimitados por una fina red vascular&#46; El estudioinmunohistoqu&#237;mico revel&#243; positividad difusa eintensa del tumor para vimentina y CD99 y positividad d&#233;bilde c&#233;lulas aisladas para la enolasa neuronalespec&#237;fica &#40;NSE&#41; y neurofilamentos&#46; El resto de losmarcadores de diferenciaci&#243;n neural fueron negativos&#46; Eldiagn&#243;stico anatomopatol&#243;gico fue de tumor de Ewing&#40;SE&#41; frente a tumor neuroectod&#233;rmico &#40;PNET&#41;&#46; Serealiz&#243; posteriormente tratamientopoliquimioter&#225;pico&#58; vincristina &#40;VA&#41;&#44; adriamicina &#40;ADR&#41; yciclofosfamida&#44; alternando con ciclos de ifosfamida &#40;IFO&#41;&#44; VP16 yradioterapia&#46; Dieciocho meses despu&#233;s la pacientepresent&#243; met&#225;stasis pulmonares&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript&#58;zoom&#40;&#39;&#47;images&#47;119v42n8&#47;119v42n8-10018550fig04&#46;jpg&#39;&#44;&#39;119v42n8-10018550fig04&#46;jpg&#39;&#41;&#59;" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig04.jpg" width="150" height="164"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1D&#46;--Pieza macrosc&#243;pica&#46; Tumor de 6 cm desuperficie abollonada que desplaza la pleura noinfiltr&#225;ndola&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript&#58;zoom&#40;&#39;&#47;images&#47;119v42n8&#47;119v42n8-10018550fig05&#46;jpg&#39;&#44;&#39;119v42n8-10018550fig05&#46;jpg&#39;&#41;&#59;" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig05.jpg" width="150" height="164"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1E&#46;--Tumor indiferenciado de c&#233;lulas redondas conelevada actividad mit&#243;sica&#46; &#40;H y E &#42; 40&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Caso2</span></p><p class="elsevierStylePara">Ni&#241;a deocho a&#241;os de edad con dolor tor&#225;cico y fiebre de unasemana de evoluci&#243;n&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;raxmostr&#243; una masa lobulada de gran tama&#241;o decaracter&#237;sticas extrapleurales en hemit&#243;rax derecho&#44;con separaci&#243;n de quinto y sexto arcos costales posteriores&#40;Fig&#46; 2A&#41;&#46; La TC sin y con contraste i&#46;v&#46; &#40;Fig&#46; 2B-C&#41;confirm&#243; la existencia de una tumoraci&#243;n de paredtor&#225;cica con calcificaciones&#44; pr&#243;xima a la sextacostilla derecha que estaba afectada&#58; destrucci&#243;n&#243;sea y reacci&#243;n peri&#243;stica espiculada&#46; El grancomponente de masa de partes blandas se extend&#237;a hacia elinterior de la cavidad tor&#225;cica con m&#237;nimareacci&#243;n pleural adyacente&#46; La tumoraci&#243;n captabacontraste de forma irregular&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript&#58;zoom&#40;&#39;&#47;images&#47;119v42n8&#47;119v42n8-10018550fig06&#46;jpg&#39;&#44;&#39;119v42n8-10018550fig06&#46;jpg&#39;&#41;&#59;" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig06.jpg" width="150" height="164"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2A&#46;--RX de t&#243;rax PA&#46; Tumor de la paredtor&#225;cica en el hemi t&#243;rax derecho con erosi&#243;ninferior del quinto arco costal posterior derecho&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript&#58;zoom&#40;&#39;&#47;images&#47;119v42n8&#47;119v42n8-10018550fig07&#46;jpg&#39;&#44;&#39;119v42n8-10018550fig07&#46;jpg&#39;&#41;&#59;" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig07.jpg" width="150" height="101"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2B&#46;--TC de t&#243;rax sin contraste&#46; Tumoraci&#243;nextrapulmonar con destrucci&#243;n costal y periostitisagresiva&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript&#58;zoom&#40;&#39;&#47;images&#47;119v42n8&#47;119v42n8-10018550fig08&#46;jpg&#39;&#44;&#39;119v42n8-10018550fig08&#46;jpg&#39;&#41;&#59;" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig08.jpg" width="150" height="101"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2C&#46;--Captaci&#243;n irregular de contraste</p><p class="elsevierStylePara">Sepractic&#243; una cirug&#237;a radical con extirpaci&#243;namplia de la tumoraci&#243;n&#46; La pieza macrosc&#243;picaconsist&#237;a en una tumoraci&#243;n de 87 g&#44; quecomprend&#237;a parte de pulm&#243;n&#44; multinodular deconsistencia disminuida y friable&#44; con &#225;reasblanco-amarillentas al corte &#40;Fig&#46; 2D&#41;&#46; Histol&#243;gicamente&#40;Fig&#46; 2E-F-G&#41; se observaba una proliferaci&#243;nneopl&#225;sica de c&#233;lulas redondas peque&#241;as yazules&#44; que se dispon&#237;an de forma difusa entre &#225;reasde necrosis geogr&#225;fica&#44; calcificaciones y tractos conectivosvasculares&#46; Exist&#237;a una celularidad homog&#233;nea den&#250;cleo denso con uno o varios nucl&#233;olos&#44; mitosis&#44;picnosis y cariorrexis numerosas&#44; as&#237; como positividad parael gluc&#243;geno intracitoplasm&#225;tico&#46; El estudioinmunohistoqu&#237;mico mostr&#243; una positividad de membranapara el 013&#40;CD99&#41;&#44; adem&#225;s de positividad para otros dosanticuerpos neurales &#40;enolasa y sinaptofisina&#41;&#46; Los factores deproliferaci&#243;n nuclear &#40;Ki67 y PCNA&#41; eran de 50&#37; y 80&#37;respectivamente&#46; El diagn&#243;stico anatomopatol&#243;gicofu&#233; de SE frente a PNET de pared tor&#225;cica&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript&#58;zoom&#40;&#39;&#47;images&#47;119v42n8&#47;119v42n8-10018550fig09&#46;jpg&#39;&#44;&#39;119v42n8-10018550fig09&#46;jpg&#39;&#41;&#59;" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig09.jpg" width="150" height="101"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2D&#46;--Pieza macrosc&#243;pica&#46; Tumoraci&#243;n de9 &#42; 7 &#42; 2&#44;5 cm revestida de un l&#237;mite natural de pleura&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript&#58;zoom&#40;&#39;&#47;images&#47;119v42n8&#47;119v42n8-10018550fig10&#46;jpg&#39;&#44;&#39;119v42n8-10018550fig10&#46;jpg&#39;&#41;&#59;" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig10.jpg" width="150" height="101"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2E&#46;--Proliferaci&#243;n neopl&#225;sica dec&#233;lulas redondas y azules entre &#225;reas denecrosis&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript&#58;zoom&#40;&#39;&#47;images&#47;119v42n8&#47;119v42n8-10018550fig11&#46;jpg&#39;&#44;&#39;119v42n8-10018550fig11&#46;jpg&#39;&#41;&#59;" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig11.jpg" width="150" height="101"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2F&#46;--Celularidad homog&#233;nea de n&#250;cleo densocon uno o varios nucl&#233;olos&#44; mitosis&#44; picnosis y cariorrexis&#46;PAS&#43;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="javascript&#58;zoom&#40;&#39;&#47;images&#47;119v42n8&#47;119v42n8-10018550fig12&#46;jpg&#39;&#44;&#39;119v42n8-10018550fig12&#46;jpg&#39;&#41;&#59;" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="119v42n8-10018550fig12.jpg" width="150" height="102"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2G&#46;--Inmunohistoqu&#237;mica positividad de membranapara el 013&#40;CD99&#41;&#44; para dos anticuerpos neurales &#40;ENS y SNF&#41;&#46; Los fac tores deproliferaci&#243;n nuclear &#40;Ki 67 y PCNA&#41; fueron 50-80&#37;respectivamente&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Seclasific&#243; desde el punto de vista oncol&#243;gico como SEde alto riesgo grupo B &#40;m&#225;s de 100 cm<span class="elsevierStyleSup">3</span> devolumen&#41; y se inici&#243; tratamiento quimioter&#225;picoestablecido seg&#250;n la clasificaci&#243;n de la SEOP 1999&#40;VP-16&#44; VCR&#44; ADR&#44; IFO&#44; ACT&#41;&#46; Actualmente se har&#225; una nuevaevaluaci&#243;n radiol&#243;gica a las 18 semanas y sevalorar&#225; la necesidad de nueva cirug&#237;a con o sinradioterapia&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DISCUSI&#211;N</span></p><p class="elsevierStylePara">Askin et al &#40;1&#41;consideraron que exist&#237;a una entidadclinicopatol&#243;gica distinta dentro del grupo de sarcomas dec&#233;lulas peque&#241;as redondas de hueso y tejidos blandos&#44;y la denomin&#243; MSRCT <span class="elsevierStyleItalic">&#40;Malignant small round cell tumor ofthe thoracopulmonar region&#41;</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Lapresentaci&#243;n cl&#237;nica suele ser la de un ni&#241;o oadulto joven con una masa en la pared tor&#225;cica con o sindolor local&#46; Ocasionalmente puede existir fiebre y dolorpleur&#237;tico simulando un proceso infeccioso &#40;caso 2&#41;&#44; disneao tos irritativa &#40;7&#44; 8&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Radiol&#243;gicamente se presenta como una masa de partesblandas de pared tor&#225;cica&#44; con frecuente infiltraci&#243;n&#243;sea&#58; 40-65&#37; de los casos &#40;6&#41;&#46; Puede acompa&#241;arse deafectaci&#243;n pleural&#44; infiltraci&#243;n pulmonar oadenopat&#237;as mediast&#237;nicas &#40;9&#41;&#46; Si se localiza enarcos costales posteriores puede extenderse hacia el conductoraqu&#237;deo a trav&#233;s de los for&#225;menes neurales&#40;5&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Numerososautores &#40;10-12&#41; ponen de relieve actualmente la similitudhistol&#243;gica que existe entre el tumor de Askin&#44; el Sarcomade Ewing y el PNET&#44; consider&#225;ndolos como distintasmodalidades de un mismo tipo tumoral y perteneciendo al grupo&#171;Tumores de c&#233;lulas redondas y peque&#241;as&#40;TCRP&#47;PNET&#41; de la familia Ewing&#187; &#40;13&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Estediagn&#243;stico se basa en t&#233;cnicas deinmunohistoqu&#237;mica y en el estudio citogen&#233;tico&#41;&#46; Lasprimeras han podido demostrar el origen neuroectod&#233;rmico deltumor de Askin y estudios recientes de citogen&#233;tica&#44;demuestran en estos tres tumores&#44; la presencia de las mismastraslocaciones cromos&#243;micas t &#40;11&#44; 22&#41; q &#40;24&#44; 12&#41; ysobreexpresi&#243;n del gen <span class="elsevierStyleItalic">C-myc</span> en el cromosoma 8 &#40;13&#44;14&#41;&#46; Existe en este tumor una tendencia a la recidiva local y a ladiseminaci&#243;n metast&#225;sica &#243;sea&#44; pulmonar&#44;suprarrenal&#44; y hep&#225;tica &#40;8&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los tumores depared tor&#225;cica deben considerarse en un principio comotumoraciones malignas&#44; salvo en el caso de que los hallazgosradiol&#243;gicos sean claramente benignos &#40;15&#41;&#46; Es importanterealizar un diagn&#243;stico precoz y tratamiento adecuado&#46; La TCy la RM son importantes a la hora de caracterizar y valorar laextensi&#243;n del tumor &#40;16&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Elpron&#243;stico de este tumor ha mejorado en los &#250;ltimosa&#241;os&#44; al combinar una resecci&#243;n quir&#250;rgicaamplia y precoz con radioterapia&#44; quimioterapia y ocasionalmentetrasplante de m&#233;dula &#243;sea &#40;8&#41;&#46; Los principalesfactores pron&#243;sticos desfavorables son&#58; met&#225;stasis enel diagn&#243;stico inicial especialmente en m&#233;dula&#243;sea&#44; localizaci&#243;n del tumor en pelvis ov&#233;rtebras&#44; carga tumoral&#58; LDH s&#233;rica aumentada ovolumen superior a 100 ml y respuesta sub&#243;ptima a laquimioterapia coadyuvante &#40;10&#44; 11&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La supervivenciaa los cinco a&#241;os&#44; con enfermedad localizada&#44; se logra en un40-60&#37; de los casos &#40;17&#41;&#46; En las formas diseminadas lasexpectativas son relativamente esperanzadoras cuando se combinaquimioterapia a altas dosis con&#47;sin irradiaci&#243;n corporaltotal y rescate hematopoy&#233;tico aut&#243;logo&#40;6&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En elni&#241;o&#44; la pared tor&#225;cica es una localizaci&#243;ntumoral poco com&#250;n&#44; siendo el 1&#44;8&#37; de todas las neoplasiasmalignas &#40;18&#41;&#46; En este grupo de edad&#44; los tumores primariosmalignos son m&#225;s frecuentes que los benignos&#44; siendo el SEel m&#225;s frecuente&#46; El diagn&#243;stico diferencial debeincluir&#58; neuroblastoma&#44; rabdomiosarcoma y linfoma &#40;7&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Eldiagn&#243;stico diferencial en el adulto de unatumoraci&#243;n primitiva maligna de pared costal condestrucci&#243;n &#243;sea incluye por orden de frecuencia alcondrosarcoma&#44; fibrosarcoma&#44; osteosarcoma y tumor de c&#233;lulasredondas&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">CONCLUSI&#211;N</span></p><p class="elsevierStylePara">En los&#250;ltimos a&#241;os ha habido importantes avances en elconocimiento de la familia de tumores del sarcoma de Ewing &#40;SE&#44;PNET&#44; y tumor de Askin&#41;&#46; Estas neoplasias de origenneuroectod&#233;rmico tienen un comportamiento cl&#237;nicosimilar y&#44; aunque m&#225;s frecuentes en ni&#241;os&#44; puedenocurrir tambi&#233;n en la edad adulta&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Elpron&#243;stico y tratamiento son similares en ambos grupos deedad&#46; Pueden diagnosticarse con fiabilidad mediante t&#233;cnicasde inmunohistoqu&#237;mica y citogen&#233;tica&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Elpron&#243;stico ha mejorado en los &#250;ltimos a&#241;os contratamiento combinado de cirug&#237;a&#44; quimioterapia&#44;radioterapia y trasplante de m&#233;dula &#243;sea&#46;</p>"
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