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Se toma como quinto criterio la presencia de malformaciones intracardiacas y la ectopia se considera como una consecuencia del defecto del diafragma anterior y del esternón<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="p0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Embriológicamente, estas malformaciones se relacionan con alteraciones del desarrollo del mesodermo ventral en las primeras semanas de gestación<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Los trastornos del <span class="elsevierStyleItalic">septum</span> transverso diafragmático y de la pared abdominal causan migración de órganos. La más característica es la migración cardiaca, que puede tener diferentes localizaciones: cervical, cervicotorácica, intratorácica o intraabdominal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. También se puede producir una migración de vísceras abdominales hacia el tórax, que genera un trastorno ventilatorio por hipoplasia pulmonar.</p><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Entre las malformaciones intracardiacas asociadas, encontramos defectos del tabique interventricular (100%), defectos del tabique interauricular (53%), estenosis pulmonar (33%), tetralogía de Fallot (20%) y aneurismas ventriculares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. La coexistencia de malformaciones craneofaciales y del sistema nervioso central (como labio leporino, fisura palatina, hidrocefalia, craneorraquisquisis)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4–6</span></a> y otras malformaciones de las extremidades<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7,8</span></a> es menos frecuente.</p><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha clasificado la enfermedad en tres clases<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#t0005">tabla 1</a>). El diagnóstico puede hacerse desde el primer trimestre de gestación por ecografía de alta resolución y resonancia magnética (RM) fetal intraútero<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0050"><span class="elsevierStyleSup">10,11</span></a>. Por otro lado, se recomienda que la corrección de las malformaciones complejas con defecto diafragmático e hipoplasia pulmonar se realice cuando el paciente se haya estabilizado desde el punto de vista hemodinámico y respiratorio.</p><elsevierMultimedia ident="t0005"></elsevierMultimedia><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de un paciente con pentalogía de Cantrell y onfalocele que debía ser intervenido de este y había presentado complicaciones en dos intentos previos de realizar la cirugía.</p></span><span id="s0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0030">Caso clínico</span><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente de 18 años, alérgico al látex, diagnosticado de pentalogía de Cantrell al nacimiento para la corrección programada de un gran defecto de la pared abdominal por un onfalocele, del cual había sido intervenido en dos ocasiones previas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">fig. 1</a>).</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La primera intervención se realizó a las pocas horas de nacer, para la corrección de la <span class="elsevierStyleItalic">ectopia cordis</span> abdominal, el defecto del diafragmático y el gran onfalocele, que no pudo realizarse al completo por complicaciones cardiacas. Se reconstruyó el pericardio con un colgajo peritoneal y se cerró el onfalocele con piel. A los 3 años de vida, se realizó orquidopexia y nuevo intento de cierre del onfalocele, que no se pudo llevar a cabo por complicaciones cardiorrespiratorias.</p><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A los 18 años de edad, se planteó de nuevo el cierre del onfalocele a petición del paciente. Se revisaron la historia y la bibliografía. Se decidió ampliar la monitorización hemodinámica durante la intervención y en los días posteriores, e intentar un cierre menos brusco. Se monitorizó el gasto cardiaco (GC), el volumen sistólico (VS), la variación de volumen sistólico (VVS), las resistencias vasculares sistémicas (RVS) y el índice cardiaco (IC) con el sistema Flow Track, además de ECG, SpO<span class="elsevierStyleInf">2</span>, PA invasiva, PVC, temperatura esofágica y la monitorización respiratoria.</p><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se administró profilaxis antibiótica con cefazolina 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g. Se indujo la anestesia con propofol 150<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg , fentanilo 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg y cisatracurio 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg. Se intubó la tráquea con tubo de 7,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm con neumotaponamiento. Se utilizó calentador de fluidos. La anestesia se mantuvo con sevoflurano al 1,5% Et y perfusiones intravenosas de fentanilo 1-3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/kg/h y cisatracurio 1,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/kg/min.</p><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se comprobó que gran parte del onfalocele estaba ocupado por el hígado y sólo en la zona inferior por asas intestinales (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig. 2</a>). Se disecó toda la estructura, se preparó la piel para el cierre posterior y se colocaron dos mallas para cubrir el defecto. Al intentar introducir el hígado en la cavidad abdominal, se produjo una caída brusca del GC a 2,7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>l/ min y un aumento del VVS hasta el 18%, por lo que se procedió a reducir la presión ejercida por la malla y se administró un bolo de 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml/kg de hidroxietilalmidón. El GC subió a 5,2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>l/min y el VVS era del 10%. La maniobra se repitió en varias ocasiones de manera más suave hasta comprobar que no había tanta presión intraabadominal que dificultara el retorno venoso. Antes de cerrar la piel, se esperó un tiempo para ver la evolución de los parámetros y el estado hemodinámico del paciente; a los 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>min, presentaba GC de 5,9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>l/ min y VVS del 11%.</p><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se lo extubó en el quirófano y se lo trasladó a la UCI, donde no presentó complicaciones, y a las 48<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h de la intervención pasó a la sala de hospitalización.</p></span><span id="s0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0035">Discusión</span><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Según los criterios diágnosticos actuales para la pentalogía de Cantrell, nuestro paciente lo tenía incompleto (no presentaba malformaciones intracardiacas)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>.</p><p id="p0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La estrategia de tratamiento de estos pacientes se relaciona con el tamaño del defecto de la pared abdominal, la presencia de defectos intracardiacos, el estado hemodinámico del paciente y del tipo de <span class="elsevierStyleItalic">ectopia cordis</span> presente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>.</p><p id="p0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde el punto de vista del anestesiólogo, hay que prestar especial atención en la corrección de la <span class="elsevierStyleItalic">ectopia cordis,</span> así como en el cierre del onfalocele, ya que se puede producir un fallo cardiaco. El aumento de la presión intraabdominal por el cierre del onfalocele puede determinar un fallo respiratorio y hemodinámico, como ocurrió las dos primeras ocasiones, que puede agravarse debido a la gran pérdida de líquido por la exposición de asas que también determina un descenso de la temperatura corporal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0065"><span class="elsevierStyleSup">13,14</span></a>.</p><p id="p0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la corrección de los defectos abdominales, es crucial vigilar la presión intraabdominal, ya que está demostrado que estos pacientes no toleran presiones mayores de 25-35 cmH<span class="elsevierStyleInf">2</span>O. Si el onfalocele no ha sufrido rotura o está suficientemente epitelizado, no necesita corrección urgente y se puede diferir con mejores resultados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0075"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a>.</p><p id="p0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No hallamos ninguna publicación con pacientes de esa edad, ya que la gran mayoría fallece al poco de nacer o pocos días tras la intervención. Encontramos que muchos de los casos publicados habían sufrido en el postoperatorio episodios similares a los padecidos antes por el paciente. Por ello se amplió la monitorización para comprobar el estado hemodinámico durante la intervención y en los días posteriores, y se intentó un cierre menos brusco.</p><p id="p0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En 2007, Van Horn et al concluyeron en una revisión que las formas completas, la <span class="elsevierStyleItalic">ectopia cordis</span> y las malformaciones asociadas empeoran el pronóstico. Sin embargo, las malformaciones intracardiacas por sí mismas no suponen empeoramiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>.</p><p id="p0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el manejo anestésico de estos pacientes hay que prestar gran atención a la presencia de malformaciones asociadas, cardiopatía congénita, hipoplasia pulmonar e hipertensión pulmonar, que pueden ser la causa del fallo cardiocirculatorio y respiratorio y, por lo tanto, de la muerte<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0065"><span class="elsevierStyleSup">13,14,16</span></a>.</p><p id="p0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la corrección de las malformaciones de nuestro paciente, se produjeron episodios similares a los descritos por compresión de la cava inferior y un gran aumento de la presión abdominal, mal tolerada por el paciente.</p><p id="p0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como conclusión, previamente a la cirugía, la evaluación de las lesiones asociadas es muy importante, pues de ello dependerá el pronóstico. Es esencial un control hemodinámico exhaustivo para evitar eventos que puedan poner en peligro la vida del paciente durante la manipulación quirúrgica. La vigilancia de la presión intraabdominal, evitar la hipotermia y reponer las pérdidas hidroelectrolíticas son clave para el tratamiento de estos pacientes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0065"><span class="elsevierStyleSup">13,14</span></a>.</p></span><span id="s0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0040">Conflicto de intereses</span><p id="p0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:10 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "xres113922" "titulo" => "Resumen" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec101242" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "xres113923" "titulo" => "Abstract" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec101241" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "s0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "s0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "s0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "s0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "xack36997" "titulo" => "Agradecimientos" ] 9 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2011-01-03" "fechaAceptado" => "2011-12-15" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec101242" "palabras" => array:2 [ 0 => "Onfaloce gigante ;Pentalogía de Cantrell" 1 => "<span class="elsevierStyleItalic">Ectopia cordis</span>" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec101241" "palabras" => array:3 [ 0 => "Giant omphalocele" 1 => "Pentalogy of Cantrell" 2 => "Ectopia cordis" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<p id="sp0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La pentalogía de Cantrell es una rara malformación congénita caracterizada por un amplio defecto de la región inferior del esternón, el diafragma y la región anterior abdominal. Se caracteriza por la migración de órganos y su pronóstico depende de la presencia de malformaciones cardiacas. Presentamos el caso de un varón de 18 años sometido a corrección programada de un onfalocele gigante. Se empleó monitorización invasiva y del gasto cardiaco para evitar (como había sucedido en dos intervenciones previas) episodios de inestabilidad por aumento de la presión intraabdominal y disminución del retorno venoso. El pronóstico depende de múltiples factores; lo más importante es el buen control hemodinámico y respiratorio. A pesar de la monitorización avanzada, la mortalidad es muy alta.</p>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<p id="sp0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Pentalogy of Cantrell is a rare congenital malformation characterised by a large defect in the lower region of the sternum, diaphragm, and lower abdominal region. It is also characterised by the migration of organs, and its prognosis depends on the presence of cardiac malformations. We present the case of an 18 year-old male subjected to a scheduled giant omphalocele correction. Invasive monitoring, including cardiac output, was used to avoid episodes of instability due to the increase in abdominal pressure and the increase in venous return (as had happened on two previous operations). The prognosis depends on multiple factors, with good haemodynamic and respiratory control being the most important. 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