Fractura de mandíbula en paciente con neurodegeneración asociada al déficit de pantotenatocinasa (síndrome de Hallervorden-Spatz)

Piña, M. Aliaño; Sáez, V. Pedroviejo

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En la evaluación preanestésica, se encontraron mutismo, distonía orolingual, macroglosia, rigidez muscular generalizada e imposibilidad para la deambulación, distancia tiromentoniana < 6cm y apertura bucal aparentemente normal. En el quirófano se monitorizaron ECG, pulsioximetría, presión arterial invasiva, índice biespectral (BIS), bloqueo neuromuscular; tanto la monitorización como la canalización de accesos vasculares fueron complicadas debido a la marcada rigidez muscular. Se cuidó una posición adecuada de la paciente y se utilizó una manta térmica durante la cirugía. La preoxigenación se efectuó vía traqueostoma y la inducción, con propofol 2mg/kg, fentanilo 3μg/kg y rocuronio 1mg/ kg. Se retiró la cánula traqueal y se introdujo un tubo endotraqueal flexometálico, sin incidencias. El mantenimiento de la anestesia se llevó a cabo con perfusión continua de propofol y remifentanilo; la paciente permaneció estable y normotérmica en todo momento. Los parámetros de la ventilación mecánica fueron un volumen corriente de 500ml, frecuencia de 10rpm, FiO2 del 50% y PEEP 6, con oxigenación y ventilación normales. Se administraron dexketoprofeno 50mg, ondansetrón 4mg y cloruro mórfico 5mg 30min antes del término de la intervención. Se extubó a la paciente en quirófano y se colocó una cánula de traqueostomía con neumotaponamiento. En reanimación, permaneció estable clínica y analíticamente durante 24h, y se le dio el alta.La EHS fue descrita por los médicos alemanes Hallervorden y Spatz en 1922 como disartria, demencia y alteraciones del movimiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020">4</a>; más recientemente se la ha denominado NDPK y neurodegeneración por depósito cerebral de hierro, en función de los hallazgos moleculares y anatomopatológicos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025">5</a>. La NDPK es un síndrome que se presenta en 1-3 casos/millón de habitantes, de forma familiar en la mitad de los casos, aunque existen casos esporádicos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030">6</a>. La clínica se manifiesta con rigidez muscular, espasticidad, hiperreflexia, temblor, movimientos anormales e involuntarios (corea, mioclonos, distonía) que también afectan a los pares craneales (disartria, disfagia y rigidez oromandibular), con deterioro mental progresivo, crisis epilépticas, retraso mental variable y alteraciones visuales, como atrofia óptica y retinopatía pigmentaria<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030">6</a>. La resonancia magnética (RM) muestra un patrón de aumento de intensidad en el globus pallidus, dando lugar al llamado signo del ojo de tigre<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035">7</a>. 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No existe un tratamiento específico para la NDPK, por lo que el alivio sintomático consistirá en la administración de L-dopa, carbidopa o bromocriptina, benzodiacepinas para controlar los movimientos anormales y el temblor, baclofeno para atenuar la espasticidad y antiepilépticos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030">6</a>, aunque con eficacia variable, por lo que se sigue desarrollando técnicas quirúrgicas como la cirugía funcional estereotáctica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0045">9</a>.No existe una técnica anestésica de elección para los pacientes con NDPK, entre otras cosas por la escasa literatura sobre su manejo anestésico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0045">9,10</a>, y no se han publicado complicaciones significativas con ningún fármaco anestésico en particular. La historia clínica y la exploración física pueden ser difíciles en pacientes con demencia o retraso mental. Las alteraciones faringolaríngeas los hacen susceptibles de múltiples microaspiraciones. Los movimientos involuntarios dificultan la anestesia regional y la inserción de vías, mientras que la rigidez oromandibular, las distonías cervicales o el trismo pueden hacer imposible una preoxigenación adecuada, la ventilación e incluso la intubación orotraqueal (IOT)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0050">10</a>, por lo que se debe disponer de un equipo adecuado de vía aérea difícil. Nuestra paciente era portadora de traqueostomía, lo que facilitó el manejo de la vía aérea, y se le insertó un tubo endotraqueal por el traqueostoma para evitar el posible mal posicionamiento de la cánula. Aunque el manejo de la vía aérea pueda resultar ocasionalmente no tan complejo tras la inducción y la relajación neuromuscular, la vía aérea se debe considerar siempre como difícil. En estos pacientes, podría estar indicada la IOT de secuencia rápida bajo videolaringoscopio. En caso de una intervención maxilofacial, debería realizarse una intubación nasal con el paciente despierto mediante fibrobroncoscopia, aunque las técnicas de intubación en paciente despierto pueden no resultar beneficiosas, pues aumentan la distonía y los movimientos involuntarios y se requiere una sedación muy cuidadosa que fácilmente puede hacer que se pierda la respiración espontánea. En ningún caso se puede descartar la necesidad de una traqueostomía de urgencia, como requirió nuestra paciente en su momento. Los movimientos extrapiramidales pueden no desaparecer durante la anestesia, y a pesar de los bloqueadores neuromusculares, puede permanecer cierto grado de rigidez mandibular y cervical. 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ISSN: 0034-9356

La Revista Española de Anestesiología y Reanimación (REDAR) es el órgano científico de la Sociedad Española de Anestesiología, Reanimación y Terapéutica del Dolor. Esta es una revista mensual (10 números) que publica artículos científicos de todas las áreas que abarca la especialidad: anestesia clínica, reanimación-medicina intensiva y cuidados críticos, diagnóstico y tratamiento del dolor agudo y crónico, urgencias y emergencias, así como trabajos de ciencias básicas y relacionadas. La REDAR acepta trabajos tanto en español como en inglés.

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