Objetivos: Los anticuerpos monoclonales frente al péptido relacionado con el gen de la calcitonina (CGRP) en los últimos años se han sumado al arsenal terapéutico profiláctico de la migraña con escasos efectos secundarios.

Material y métodos: Se presenta un caso clínico.

Resultados: Varón 52 años en seguimiento por migraña sin aura refractaria a tratamiento preventivo oral y toxina botulínica, por lo que se decidió inicio de erenumab en septiembre 2021 con respuesta parcial, por lo que se optó por aumento de dosis a 140 mg. En marzo horas después de aplicación de erenumab 140 mg presentó cefalea retroocular y temporal izquierda de gran intensidad, diferente a su cefalea habitual, con pobre respuesta a analgesia oral. Los días posteriores presentó disminución de agudeza visual progresiva en OI. Acudió el 30-03 a urgencias, siendo valorado por oftalmología objetivando disminución visual sin otro hallazgo e ingresando en neurología. Al ingreso cuenta dedos OI y defecto pupilar aferente relativo (pupila Marcus Gunn). Resto de exploración normal. En días posteriores afectación de OD con AV 0,4. Se intentó realizar PL, no siendo posible por intolerancia. Recibió tratamiento con bolos de corticoides, sin mejoría, y posteriormente plasmaféresis con buena respuesta, al alta OD 1 y OI 0,4. En estudio etiológico analítica con serologías, autoinmunidad, Ac anti-MOG y anti-NMO negativos. RM cerebral y cervical normal, salvo quiste aracnoideo ya conocido. PEV con neuropatía óptica desmielinizante leve derecha y axonal-desmielinizante moderada-grave izquierda.

Conclusión: Primer caso de neuritis óptica asociada a erenumab en nuestro conocimiento, de forma similar a enfermedades inflamatorias inmunomediadas descritas en series de casos.