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Esta consiste en la acumulación de macrófagos en la lámina propia con material intracelular intensamente PAS positivo.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Este trastorno se manifiesta con artralgias, pérdida de peso, diarrea y dolor abdominal. Además puede aparecer afectación cardiaca, afectación del SNC y, en raras ocasiones, hipertensión pulmonar.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de un varón de 47 años diagnosticado 2 años antes de espondiloartropatía indiferenciada HLA-B27, para la que recibía tratamiento con fármacos anti-TNF-α: adalimumab y, posteriormente, etanercept (50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/semana).</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cuatro meses antes comienza con dolor abdominal y debilidad en MMII, y en los últimos 2 meses presenta sudoración nocturna, anorexia, pérdida de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg de peso y fiebre. El mes previo a su ingreso había acudido en 2 ocasiones a urgencias por dolor abdominal y diarrea, siendo ingresado ante la persistencia de síntomas.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La exploración física mostró un abdomen levemente distendido, sin puntos dolorosos. El resto de la exploración fue rigurosamente normal. La analítica reveló anemia ferropénica: con Hg 10,2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/dl, Fe 21<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/dl, albúmina 2,6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/dl, folato 2,2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng/ml y PCR 59<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/l, siendo el resto de valores normales. 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Se realiza broncoscopia y biopsia de médula ósea con resultados negativos, administrando empíricamente tuberculostáticos, antibióticos de amplio espectro, antivíricos, antimicóticos y bolos de metilprednisolona. A las pocas horas presenta un episodio de asistolia realizándole un ecocardiograma que evidencia hipertensión pulmonar (HTP) severa y angio-TAC torácico con datos de HTP y adenopatías mediastínicas, retroperitoneales y mesentéricas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los días siguientes existe un agravamiento clínico con deterioro respiratorio y hemodinámico precisando altas dosis de aminas y óxido nítrico, desarrollando insuficiencia renal, anasarca y hemorragia digestiva alta. Se realizan 2 endoscopias mostrando lesiones agudas gastroduodenales secundarias a fracaso multiorgánico, falleciendo 15 días tras su ingreso.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El resultado de la autopsia informa: EW con afectación difusa de duodeno, yeyuno e íleon y de los ganglios linfáticos mesentéricos, peripancreáticos y perigástricos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La EW tiene generalmente un curso insidioso y una presentación abigarrada con diversas manifestaciones clínicas que implican una afectación sistémica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Las artralgias constituyen un síntoma precoz y suelen preceder largo tiempo a las manifestaciones digestivas dificultando su diagnóstico.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento inmunosupresor se asoció a una mayor tendencia al desarrollo de infecciones y los agentes bloqueadores de TNF-α, en particular a un mayor riesgo de infecciones causadas por patógenos intracelulares. Diversos estudios postulan que la terapia con inmunosupresores juega un importante papel en la exacerbación y rápida progresión de los síntomas digestivos en la EW<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2–4</span></a>, aunque en nuestro caso no hay suficientes datos para determinar si los síntomas articulares ya eran debidos a EW o esta se desarrolló después de iniciada la terapia biológica.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En un estudio francés, se expone cómo 5 pacientes tratados con agentes biológicos, desarrollan síntomas gastrointestinales compatibles con EW. No solo eso, sino que revisando retrospectivamente cada paciente, hallan que en 2 de estos casos constaba una EDA informada como normal previamente a iniciar terapia con anti-TNF. Por ello, concluyen que los tratamientos biológicos causaron la rápida progresión de una EW ya preexistente en su estadio inicial. La media del intervalo entre los primeros síntomas (artralgias y artritis) y el desarrollo de síntomas intestinales es de 6 años. En estos pacientes inmunosuprimidos este intervalo se ve acortado dramáticamente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En este caso, también cabe destacar la HTP asociada, dado que se trata de una sintomatología poco frecuente habiendo sido descritos solo 7 casos en la literatura. En su mayoría, eran pacientes sin enfermedad cardíaca previa, no existiendo otra justificación para la HTP<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5–8</span></a>, que mejoró ostensiblemente tras instaurar terapia antibiótica.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los análisis histológicos sugieren que la HTP puede estar causada por obliteración parcial de la luz de arterias pulmonares por macrófagos y desechos fibrinoides<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>, habiendo identificado también la presencia de bacterias PAS positivas en la media de las arterias pulmonares y de macrófagos PAS positivos en la adventicia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. La desaparición de la HTP tras tratamiento antibiótico apoya esta hipótesis. En nuestro caso, la HTP que debuta <span class="elsevierStyleItalic">de novo</span>, contribuye al empeoramiento progresivo del paciente, y no se constata mejoría tras administración de antibióticos. Esto creemos que fue debido a que el cuadro ya estaba muy avanzado.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por todo ello, concluimos que el intervalo entre artralgias y el diagnóstico de EW se ve acortado en pacientes inmunosuprimidos. La severidad de la enfermedad viene dada por la duración de tratamientos biológicos, independientemente de qué fármaco sea y que la EW debe de ser considerada en pacientes con síntomas articulares de larga evolución y descartada antes de comenzar terapia biológica mediante la realización de una endoscopia oral con biopsias de intestino delgado.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 593 "Ancho" => 995 "Tamanyo" => 73219 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">El angio-TAC torácico muestra HTP con incremento de cavidades derechas, desplazamiento del tabique interventricular hacia la izquierda, ratio VD-VI<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>2 y adenopatías.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 746 "Ancho" => 995 "Tamanyo" => 324898 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Histiocitos repletos de troferimas PAS<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>+<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>(ácido peryódico de Schiff)</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0055" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Whipple's disease" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:3 [ 0 => "F. 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Carta científica
Enfermedad de Whipple en un paciente en tratamiento con anti-TNF-α
Whipple disease in a patient under anti-TNFα therapy
Melania Estévez-Gila,
, Maria Luisa de Castro-Pargab, Carmen Carballo-Fernandezc, Mario San Martín-Alonsod, Begoña Machado-Prietoa, Lucia Amelia Cid-Gómezb, Gloria Caride-Lópeza
Autor para correspondencia
a Servicio de Medicina Interna, Hospital Meixoeiro, Complexo Hospitalario Universitario de Vigo, Vigo, Pontevedra, España
b Servicio de Aparato Digestivo, Hospital Meixoeiro, Complexo Hospitalario Universitario de Vigo, Vigo, Pontevedra, España
c Unidad de Cuidados Intensivos, Hospital Meixoeiro, Complexo Hospitalario Universitario de Vigo, Vigo, Pontevedra, España
d Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Meixoeiro, Complexo Hospitalario Universitario de Vigo, Vigo, Pontevedra, España
Artículo
Este artículo está disponible en español
Enfermedad de Whipple en un paciente en tratamiento con anti-TNF-α
Melania Estévez-Gil, Maria Luisa de Castro-Parga, Carmen Carballo-Fernandez, Mario San Martín-Alonso, Begoña Machado-Prieto, Lucia Amelia Cid-Gómez, Gloria Caride-López
10.1016/j.gastrohep.2015.04.005Gastroenterol Hepatol. 2016;39:334-5
This article is available in English
Whipple disease in a patient under anti-TNFα therapy
Melania Estévez-Gil, Maria Luisa de Castro-Parga, Carmen Carballo-Fernandez, Mario San Martín-Alonso, Begoña Machado-Prieto, Lucia Amelia Cid-Gómez, Gloria Caride-López
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