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A) Infiltrado atípico dermo-hipodérmico, el intersticio de los lóbulos de grasa constituidos por linfocitos T pleomórficos (HE 10X). B) Paniculitis de predominio lobulillar con infiltrado de linfocitos T atípicos (HE 40X). C) Tinción inmunohistoquímica CD 56 positiva.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Susana Mejía-Mesa, Johanna Villamil-Guevara, Laura Castilla-Daza, Adriana Motta" "autores" => array:4 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Susana" "apellidos" => "Mejía-Mesa" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Johanna" "apellidos" => "Villamil-Guevara" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Laura" "apellidos" => "Castilla-Daza" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "Adriana" "apellidos" => "Motta" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "es" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S0213925123002198?idApp=UINPBA00004N" "url" => "/02139251/0000003800000010/v2_202312212024/S0213925123002198/v2_202312212024/es/main.assets" ] "itemAnterior" => array:18 [ "pii" => "S0213925123001855" "issn" => "02139251" "doi" => "10.1016/j.piel.2023.04.003" "estado" => "S300" "fechaPublicacion" => "2023-12-01" "aid" => "2601" "copyright" => "Elsevier España, S.L.U." 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Las lesiones resultan por un infiltrado de histiocitos espumosos y las células gigantes de Touton en la dermis son representativas de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. En la mayoría de los casos en los que el trastorno se limita a la piel, se observa una evolución autoinvolutiva y benigna, pudiendo remitir en un plazo de 3 a 6 años y en muchos casos dejando hiperpigmentación, atrofia leve o anetodermia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="p0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de un niño de 2 años que acudió a nuestro centro por un cuadro clínico que se inició a los 3 meses de edad, consistente en la aparición de lesiones asintomáticas en la cara, que posteriormente se generalizaron. La madre refiere automedicación con complejos multivitamínicos sin mejoría. En el examen físico se evidenció un paciente con fototipo III, que presentaba en la cara, el tronco y las extremidades múltiples pápulas amarillentas diseminadas en forma de domo, de superficie lisa entre 0,3 y 0,5 cm de diámetro (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#f0005">figs. 1–2</a>).</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizó una biopsia de la piel de una lesión representativa que evidenció una infiltración nodular circunscrita de histiocitos con numerosas células gigantes multinucleadas de tipo Touton inmersa en un estroma fibrocolagenoso en la dermis. Hallazgos compatibles con el diagnóstico de XJ.</p><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por tratarse de una variante diseminada y además por el antecedente de hospitalización por anemia a los 8 meses, se solicitó la valoración por hemato-oncología y oftalmología pediátricas, que descartaron el compromiso sistémico.</p><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El XJ es una enfermedad proliferativa poco frecuente y benigna, forma parte de las histiocitosis no Langerhans específicamente al grupo C. Descrita por primera vez por Adamson en 1905 y nombrada en 1954<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, es una enfermedad principalmente pediátrica, en el 85% de los casos las lesiones aparecen durante el primer año y tan solo el 10% puede desarrollarse en la edad adulta<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. El inicio temprano de la enfermedad se asocia al desarrollo de formas más difusas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Tiene un predominio en el sexo masculino, con una proporción de 1,5:1, en los adultos la prevalencia es similar en ambos sexos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se manifiesta clínicamente como una pápula o nódulo bien definido, con superficie lisa, que afecta principalmente la cabeza y el cuello, en un 80% de los pacientes se presenta como una lesión cutánea única<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. En etapas tempranas se caracteriza por tener una coloración rosa a roja y, en una etapa posterior, adquiere una coloración clásica de amarillo o marronácea y puede desarrollar telangiectasias en la superficie<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Son asintomáticos, excepto cuando presentan gran tamaño o se encuentran en localizaciones especiales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los XJ múltiples (de 10 a 20%) son más frecuentes en los niños y aparecen casi siempre antes del año, con una involución espontánea en el transcurso de 3 a 6 años<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. Teniendo en cuenta el tamaño y número de las lesiones se han descrito 2 formas de presentación: la micronodular que es la más común (60% de casos), en la cual se encuentran múltiples lesiones menores de 10 mm de diámetro, y la forma macronodular, caracterizada por una o varias lesiones entre 10 y 20 mm de diámetro, asociadas frecuentemente con compromiso extracutáneo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las manifestaciones extracutáneas presentan una incidencia baja, siendo el ojo el órgano más frecuentemente afectado, el XJ ocular es casi siempre unilateral y afecta más comúnmente al iris, aunque puede involucrar también el cuerpo ciliar, la epiesclera, la órbita, el nervio óptico y la conjuntiva<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Las complicaciones más graves son la hemorragia de la cámara anterior (hifema), el glaucoma y la ceguera<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Los XJ pueden asociarse con la neurofibromatosis tipo I, la leucemia mielocítica crónica, la enfermedad de Niemann Pick y la urticaria pigmentosa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La variante sistémica se presenta en los pacientes con múltiples nódulos cutáneos y/o subcutáneos, asociado al compromiso de 2 o más órganos, siendo los principales el hígado, el bazo, los pulmones, los ojos y el sistema nervioso central. El 67% de los pacientes con XJ sistémico tienen lesiones cutáneas múltiples<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la histología, las lesiones tempranas evidencian infiltrados en la dermis de histiocíticos pleomórficos, mezclados con células linfoides y eosinófilos; algunos de estos histiocitos pueden presentar citoplasma vacuolado, conforme incorporan el material lipídico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. En las lesiones tardías hay un infiltrado granulomatoso, y se encuentran células xantomatosas multinucleadas tipo Touton, principalmente en la dermis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. Estas últimas presentan un anillo de núcleos alrededor del citoplasma de alto contenido de lípidos, se observan en el 85% de los casos de XJ y se consideran patognomónicas de la enfermedad, aunque se pueden encontrar en otras entidades<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>. La inmunohistoquímica puede ser positiva para CD68, CD14, vimentina, lisozima y factor XIIIa y negativo para S-100, CD1a y CD207<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>.</p><p id="p0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los pacientes que presentan 2 o más lesiones se deben estudiar con: hemograma, pruebas de función hepática, valoración por oftalmología; si presentan síntomas neurológicos como cefalea, convulsiones o déficit neurológico se debe realizar RMN. Para síntomas digestivos como dolor abdominal, ictericia, ascitis o pruebas hepáticas alteradas se recomienda realizar una ecografía abdominal, TAC o RMN<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Entre los principales diagnósticos diferenciales se encuentran: histiocitosis de células de Langerhans, urticaria pigmentosa, moluscos contagiosos, mastocitomas, hemangiomas, neurofibromas, dermatofibromas, nevos de Spitz, histiocitomas, reticulohistiocitosis congénita, sarcoidosis y xantomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="p0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los XJ usualmente tienen un curso benigno, con remisión espontánea y con un bajo índice de recidivas (7%), razón por la cual no suelen requerir tratamiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Las lesiones pueden ser extirpadas quirúrgicamente, al igual se ha descrito el uso de criocirugía y láser de dióxido de carbono (CO<span class="elsevierStyleInf">2</span>)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0065"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0070"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>. En casos de compromiso extracutáneo está indicado el tratamiento con esteroides sistémicos, radioterapia, quimioterapia, ciclosporina y metotrexato<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="p0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En resumen, el XJ diseminado es una enfermedad rara, con un amplio espectro de manifestaciones clínicas. En estos casos se debe descartar la asociación con neurofibromatosis de tipo 1, leucemia mielomonocítica juvenil y compromiso ocular. Por todo ello es importante realizar una historia clínica completa, un examen físico exhaustivo y estudios complementarios que permitan el diagnóstico del compromiso extracutáneo en caso de existir.</p><span id="s0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0005">Responsabilidades éticas</span><p id="p0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que obtuvieron el consentimiento informado del representante legal del paciente para la publicación del caso y sus fotografías. Además, el trabajo contó con el aval del Comité de Ética del Centro Dermatológico Federico Lleras Acosta, Fundación Universitaria Sanitas.</p></span><span id="s0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0015">Financiación</span><p id="p0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores no reportan fuentes de financiación.</p></span><span id="s0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0010">Conflicto de intereses</span><p id="p0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores no reportan conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "s0005" "titulo" => "Responsabilidades éticas" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "s0015" "titulo" => "Financiación" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "s0010" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 3 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2023-02-02" "fechaAceptado" => "2023-04-09" "multimedia" => array:2 [ 0 => array:8 [ "identificador" => "f0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1047 "Ancho" => 2557 "Tamanyo" => 177297 ] ] "detalles" => array:1 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "al0005" "detalle" => "Figura " "rol" => "short" ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="sp0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imágenes clínicas que muestran una erupción de pápulas amarillentas en forma de domo localizadas en A) la cara y B) el tronco y las extremidades.</p>" ] ] 1 => array:8 [ "identificador" => "f0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1781 "Ancho" => 1378 "Tamanyo" => 243575 ] ] "detalles" => array:1 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "al0010" "detalle" => "Figura " "rol" => "short" ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="sp0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imagen clínica que muestra con detalle la erupción de pápulas amarillentas hemisféricas localizadas en la espalda.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bs0005" "bibliografiaReferencia" => array:14 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bb0005" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Multiple juvenile xanthogranulomas in a 13-year-old" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:2 [ 0 => "K.P. 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