Objetivos: Las anisocorias son causa frecuente de consulta tanto en las urgencias como en las consultas de neurología o de neurooftalmología, suponiendo un reto diagnóstico por la variedad de procesos que pueden ocasionarla. Habida cuenta de que algunos de los procesos que las causan son graves, resulta fundamental un adecuado diagnóstico diferencial precoz. La midriasis unilateral benigna episódica o intermitente es una entidad infrecuente dentro de las anisocorias.

Material y métodos: Presentamos el caso de una mujer de 26 años que acude a urgencias refiriendo episodios autolimitados, de hasta 24-48 horas de duración, de asimetría pupilar a expensas de dilatación pupilar izquierda, con sensación de visión borrosa y dificultad para enfocar, desde 2 semanas antes y aporta fotos. No presenta antecedentes personales de migraña ni ninguna otra sintomatología salvo ansiedad. Niega uso de colirios o fármacos. Exploración neurológica anodina.

Resultados: TC y angioTC craneal urgentes sin hallazgos patológicos. Analítica normal y tóxicos negativos. Vista por Oftalmología descartan patología. En ulterior estudio con RM y angioRM cerebral se confirmó la ausencia de patología estructural intracraneal.

Conclusión: La etiopatogenia de esta entidad no está bien definida, pero actualmente se relaciona con una descompensación entre sistema nervioso simpático (SNS) y parasimpático (SNP). Parece existir un mayor compromiso del SNP en forma de hipoactividad sin poder descartar una hiperactividad del SNS. La midriasis episódica benigna se caracteriza por ser un proceso benigno, sin alteraciones estructurales asociadas, que se presenta predominantemente en mujeres jóvenes. Con cierta frecuencia se suele asociar el antecedente de migraña. Se trata de una patología infrecuente, que requiere de minucioso estudio y diagnóstico diferencial.