Manejo de la vía aérea con remifentanilo en el síndrome de pterigium múltiple (enfermedad de escobar)

Lafuente, N.; Goñi, A.; Izquierdo, B.; Mateo, A.

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La clasificación genética de los síndromes con pterigium, distingue formas letales y cuatro variedades diferentes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010">2</a>: síndrome del pterigium poplíteo, síndrome del pterigium cubital, síndrome del pterigium múltiple con anomalías esqueléticas y síndrome del pterigium múltiple o enfermedad de Escobar (SPM).El síndrome de Escobar es una enfermedad poco frecuente, <a name="p321"></a>con transmisión autonómica recesiva, caracterizada por diversas anomalías esqueléticas, génito-urinarias y orofaciales, que pueden dificultar, no sólo el manejo anestésico de estos pacientes, sino también el acceso a la vía aérea de los mismos determinado fundamentalmente por una apertura bucal pequeña, desplazamiento posterior de la lengua, hendidura esfenopalatina, rigidez nucal y una mala visualización global de la faringe. Además, debido a los múltiples pliegues en sus articulaciones, presentan una movilidad muy limitada. Su patogenia es desconocida, aunque se han encontrado diferentes mutaciones a nivel del receptor de la acetilcolina (CHRNG)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015">3</a>, translocaciones recíprocas t (6;7) entre el cromosoma 6 y el cromosoma 7<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020">4</a>, y mutaciones en los genes TNNT3 y TNN12, codificadores de las proteínas que regulan el músculo contráctil (troponinas)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005">1</a>. Así mismo una disminución en los movimientos fetales, con el consiguiente defecto en la diferenciación mesodérmica, causaría una degeneración de las miofibrillas, que provocaría la aparición del pterigium<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010">2,</a><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025">5</a>. Presentamos el caso de un varón de 12 años, sin alergias conocidas y sin antecedentes familiares de interés. Padres sanos, con cariotipo normal y consanguíneos de 2° grado. Entre sus antecedentes obstétricos cabe destacar ligero oligoamnios en el último mes de gestación. Parto eutócico, a las 39 semanas, de recién nacido con Apgar 5/10, que requirió de leve reanimación superficial. En la exploración neonatal se observó hipocinesia fetal, artrogriposis múltiple, cuello corto con pterigium coli, microrretrognatia, acortamiento de extremidades con luxación de cadera derecha, astrágalos verticales, campodactilia bilateral con retracción de dedos de las manos y criptorquidia bilateral. La facies dismórfica se acompañaba de hendidura esfenopalatina y hendidura palpebral antimongoloide. No se observaron anomalías en la auscultación, perímetros cefálico y abdominal y analíticas. La ecografía transfontanelar y ecocardiografía fueron normales. En la ecografía abdominal se apreció malrotación renal izquierda. Se realizó cariotipo, siendo 46 XY. A las pocas semanas tras el nacimiento se interviene quirúrgicamente de la hendidura esfenopalatina sin complicaciones y a los 4 años, bajo anestesia locorregional, del pterigium poplíteo para facilitar la deambulación.A los 12 años, con ligero retraso del desarrollo físico y normalidad del psicológico, ingresa para ser intervenido del pterigium coli. Presenta malposición y maloclusión dental, hipoplasia maxilar severa, desviación de la línea media facial superior hacia la izquierda, disyunción maxilar, apertura bucal pequeña y nula movilidad cervical debido al pterigium.En quirófano se procedió a la monitorización básica con electrocardiograma (ECG) en derivaciones II y V, presión arterial no invasiva y pulsioximetría. Tras canalización de vía periférica, se premedicó con midazolam 0,5mg intravenoso y atropina 0,4mg. Ante la previsión de una vía aérea difícil, se decidió en primer lugar realizar una exploración de la misma bajo laringoscopia directa, para lo cual se procedió a la sedación con propofol intravenoso (0,5mg Kg−1), conservando en todo momento la respiración espontánea. Se objetivó un Cormack Lehane grado 4. Siguiendo el algoritmo de la vía aérea difícil, y previa administración de varias nebulizaciones repetidas con anestésicos locales (lidocaína 5%), vasoconstrictores en los orificios nasales, y perfusión de remifentanilo a dosis de 0,025-0,1μg Kg−1 min−1, se procedió a la intubación del paciente despierto vía nasal, con fibrobroncoscopio Olympus LF-P y tubo Mallinckrodt flexo metálico n° 5,5. Se consiguió con éxito la intubación, tras la cual se procedió a la inducción anestésica con 80mg de propofol. El mantenimiento anestésico se realizó con sevofluorano (CAM 1) y perfusión continua de remifentanilo a 0,1μg Kg−1 min−1. Tras cuatro horas de intervención y previa administración de 100μg de fentanilo y 1.000mg de metamizol, se procedió a la extubación del paciente sin incidencias.El manejo y exploración de la vía aérea en los pacientes con enfermedad de Escobar continúa siendo un reto para el anestesiólogo por presentar una serie de características faciales, que se asocian con una vía aérea difícil; que se incrementa con la edad por un aumento de las deformidades faciales y del pterigium<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030">6</a>.En el manejo de la vía aérea difícil de este paciente, se pretendió conseguir una sedación con el paciente respirando espontáneamente. Torres et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035">7</a>. hablan de la posibilidad de realizar sedaciones vigiladas y monitorizadas, manteniendo la ventilación espontánea con infusiones bajas de remifentanilo de 0,05-0,1μg Kg−1 min−1. Vidal et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040">8</a>. consiguieron con éxito la realización de una traqueostomía a un paciente pediátrico con dosis bajas de remifentanilo, Puchner et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045">9</a>. concluyeron que el remifentanilo constituye una buena alternativa para la intubación nasal, ya que observó un mejor paso del tubo por fosas nasales, una menor incidencia de tos en los pacientes y un acortamiento en el tiempo de intubación. Kuzma et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030">6</a>, aportaron como alternativa en el manejo de la vía aérea de estos pacientes, la intubación con fibrobroncoscopio óptico a través de la mascarilla laríngea Fastrach, consiguiendo un manejo de la vía aérea correcto y rápido.Durante la evaluación preoperatoria, se deberá considerar a estos pacientes como subsidiarios de una vía aérea difícil, por lo que resulta evidente la conveniencia de tener perfectamente preparado y estandarizado el equipo necesario y de tener la capacitación y la práctica adecuadas para un método de intubación alternativo." "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0005" "etiqueta" => "1." 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ISSN: 0034-9356

La Revista Española de Anestesiología y Reanimación (REDAR) es el órgano científico de la Sociedad Española de Anestesiología, Reanimación y Terapéutica del Dolor. Esta es una revista mensual (10 números) que publica artículos científicos de todas las áreas que abarca la especialidad: anestesia clínica, reanimación-medicina intensiva y cuidados críticos, diagnóstico y tratamiento del dolor agudo y crónico, urgencias y emergencias, así como trabajos de ciencias básicas y relacionadas. La REDAR acepta trabajos tanto en español como en inglés.

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